[논문]염증성 근섬유모세포종의 증례보고

은상아; 박혁연; 차인호; 김현실; 정호걸; 김기덕; 박창서

문제 정의

이에 본 증례의 방사선학적 특징을 살펴봄으로써 이 병변의 특징을 규명하는데 도움이 될 것으로 생각된다. 상악에서 발생한 다소 공격적 인 양상의 염증성 근섬유 모세포종의 증례를 보고하며 이의 방사선학적 소견을 중심으로 살펴보았다.

가설 설정

T1-weighted MR image shows the hypointense signal on the right maxillary sinus area. E. Contrast enhanced T1-weighted MR image shows diffuse enhancement on the right maxillary sinus area.
遁 또한 부가적인 치료방법으로 비스테로이드성 소염 제 (NSAIDs) 또한 투여 될 수 있는데 크기가 큰 염증성 근섬유모세포종에서 수술시 위험부담이 있을 때 경험적으로 투여한 증례들이 있다. 이는 COX-2 inhibitor가 VEGF angiogenesis를 억제하여 혈관신생 을 방해 하는 기 전등으로 염증성 근섬유모세포종을 억제하거나 줄어들게 한다는 가설에 바탕을 두고 있다.°화학요법 이나 방사선 치료에 대해서 증명되지는 않았지만 육종으로의 전환과정 (sarcomatous change) 이 진행되 었다면 화학요법 등이 시도되어야 한다.

제안 방법

동통 및 종창의 완화를 위해서 스테로이드 약물을 투여하였다.2개월 후에 이 부위에 외과적으로 병소의 광범위한 적출술을 시행하였다. 수술시 주요한 병소로서 상악동과 날개근 후방부위 (posterior pterygoid area)에 혈관형성 이 풍부한 섬유성 병소가 제거 되 었고 오른쪽 협부, 우측 상악동의 근심 경 계부 위에서는 특히 병소의 경계가 불분명한 양상이었다(Fig.
그러므로 두경부에서 발생한 염증성 근섬유 모세포종의 진단 시 임상 및 방사선학적으로 공격적 양상을 보이며 병소의 조직병리학적 다양한 양상 및 생물학적으로 다양한 특성으로 인해 악성의 가능성을 염두에 두지만 기존의 양성 질환의 치료에 준하는 보존적 치료 방법을 선택하였다.
ID, IE). 동통 및 종창의 완화를 위해서 스테로이드 약물을 투여하였다.2개월 후에 이 부위에 외과적으로 병소의 광범위한 적출술을 시행하였다.
4). 방사선 치료 및 화학요법 병행하였고 이후 1여 년간 경과를 관찰하였다.
않았기 때문이기도 하다. 본 증례는 임상 결과적으로 병소가 계속 치료에 반응하지 않고 남아있어서 외과적 수술외에 화학요법, 방사선 치료 등을 병행하여 시행하였다. 기존의 염증성 근섬유모세포종이 양성의 양상을 보인다는 것을 생각하면 이러한 증례는 매우 다른 양상을 보이고 있고 이 질환의 진단시 치료방법을 선택하고 예후를 예측함에 있어서 당황스럽게 한다.
이에 8개월째 추적 관찰시 자기 공명 영 상에서 도 협 측으로 진행 된 연조직병소의 소견을 보였다. 외과적 절제술을 시행하였고 이때는 조직검사결과 이전의 병소의 세포들보다 세포다 형성 및 불분명한 세포경계를 보이는 등 다소 공격적인 양상을 보였다(Fig. 4). 방사선 치료 및 화학요법 병행하였고 이후 1여 년간 경과를 관찰하였다.
3A, 3B). 이에 다시 병소와 인접한 상악에 대해 광범위한 상악골 절제술을 시행하였다. 이후로 수술부위에 누공이 있어 염증제거하였고 우측 협부가 전체적으로 쑤신다는 증상을 호소하였고 종창이 진행되었다.
했다. 임상적으로 재발과 악성변이를 하는 결과들과관련되 어 이 형성 (atypia), ganglion-like cells, p53 expression, 염색체의 배수성 분석 (DNA pliody analysis) 등을 조합하면 유용할 것이라고 하였다. Batsakis 등은 핵의 다형성 (nuclear pleomorphism)을, 다른 저 자들은 세 포적 이형성 (cellualar atypia) 등의 관련성에 대해 제시하였다.

대상 데이터

36세 여환이 볼이 쑤시고 머리가 심하게 아파오는 증상을 주소로 연세대학교 치과대학 병원에 내원하였다. 본원에 내원하기 약 1여 년 전에 치과의원에서 상악 우측 제1, 제2대구치를 발치한 이후 두통이 심해져서 타병원에서 만성 상악동염 가진 하에 Caldwell-Luc operation을 시행 받았고 조직검사결과는 염증성 가종양 (inflammatory pseudotumor) 으로 밝혀졌던 병력이 있었다.
본원에 내원하기 약 1여 년 전에 치과의원에서 상악 우측 제1, 제2대구치를 발치한 이후 두통이 심해져서 타병원에서 만성 상악동염 가진 하에 Caldwell-Luc operation을 시행 받았고 조직검사결과는 염증성 가종양 (inflammatory pseudotumor) 으로 밝혀졌던 병력이 있었다.

성능/효과

리다는 증상을 호소하였다.5개월 후(술후 3개월 후) 자기공명영상 소견에서 수술부위에 이전보다 약간 커지고 협 측으로 팽창하며 안와 및 안와주위근육의 일부까지 침윤성으로 확장되어 있는 연조직 병소의 소견이 보였다 (Fig. 3A, 3B). 이에 다시 병소와 인접한 상악에 대해 광범위한 상악골 절제술을 시행하였다.
5개월 후에 추적 관찰시 자기공명영상에서 이전 수술한 상악 우측부위에 연조직 병소가 협부 쪽으로 확장되어 팽창하며 안와 및 안와주위근육의 일부까지 침윤성으로 확장되어 있는 소견 이 보였다. 상악동, 날개 판 (pterygoid plate)까지 병소가 성장하고 있었다.
8개월 후에 자기공명영상에서 이전 수술부위에 비해 협 측으로 연조직 병소가 성장하고 있는 소견을 보였다.
본 증례에서는 경계가 불분명한 연조직 병소가 T2 강조영상에서는 불균질한 신호강도를 보였던 것은 병소가 불균질한 세포밀도를 보이고 만성 염증이 동반되어있는 것으로 생각되었다. 이전의 타병원에서 Caldwell-Luc operation을 받은 이후로부터 병소는 소멸되지 않고 계속 진행하는 양상을 보였는데 추적 관찰중의 자기공명영상 소견도 이전과 동일하게 침윤성 성장으로 인접조직으로 확장하고 있는 공격적인 양상을 보였다.
이후로 수술부위에 누공이 있어 염증제거하였고 우측 협부가 전체적으로 쑤신다는 증상을 호소하였고 종창이 진행되었다. 이에 8개월째 추적 관찰시 자기 공명 영 상에서 도 협 측으로 진행 된 연조직병소의 소견을 보였다. 외과적 절제술을 시행하였고 이때는 조직검사결과 이전의 병소의 세포들보다 세포다 형성 및 불분명한 세포경계를 보이는 등 다소 공격적인 양상을 보였다(Fig.
생각되었다. 이전의 타병원에서 Caldwell-Luc operation을 받은 이후로부터 병소는 소멸되지 않고 계속 진행하는 양상을 보였는데 추적 관찰중의 자기공명영상 소견도 이전과 동일하게 침윤성 성장으로 인접조직으로 확장하고 있는 공격적인 양상을 보였다.
. 자기공명영상과 전산화단층촬영사진에서 오른쪽 상악동 측벽을 비롯하여 인접한 상악 치조골, 날개구개 우묵, 협근 공간 (buccal space), 교근, 외측 날개근 상방, 측두근을 침범하고 있는 경계가 불분명한 연조직 병소와 인접한 골조직의 미만성 골파괴성 변화가 관찰되었다. 이 병소는 T1 강조영상에서 저신호강도를 보이고, gadolinium에 조영 증강되고 있었다.
전산화 단층촬영 사진에서 연조직 병소와 인접한 우측 상악동의 경계가 불분명한 골파괴 양상을 보였고 자기공명영상에서 우측 상악동 측벽을 비롯하여 인접한 상악 치조골, 날개구개 우묵, 협근 공간, 교근, 외측 날개근 상방, 측두근에 이르는 광범위한 연조직 병소가 관찰되며 T1 강조영상에서 저신호강도, T2 강조영상에서는 불균질하게 보였고 gadolinium으로 조영증강시 병소 부위에 전반적으로 조영증강이 되며 특히 내부에 더욱 증가된 양상을 보였다 (Fig. 1C, ID, IE, IF).
파노라마 방사선 사진에서 상악 우측 제1, 제2 대구 치는 이전의 병력과 관련되어 소실되어 있었으며 상악 우측 제 1, 제2 소구치부위를 포함하여 상악 우측 후방부위에 미만성의 골용해성 병소가 관찰되었다(Fig. IB).

후속연구

기존의 염증성 근섬유모세포종이 양성의 양상을 보인다는 것을 생각하면 이러한 증례는 매우 다른 양상을 보이고 있고 이 질환의 진단시 치료방법을 선택하고 예후를 예측함에 있어서 당황스럽게 한다. 그러므로 다양한 생물학적 양상으로 인해 예상하기 어려운 면이 있으므로 면밀한 주기적인 경과 관찰을 요하며 주의 깊게 관찰하여야 할 것이다. 예기치 않은 경우에 대비하여 수술방법 외에 다른 부가적인 치료를 도입할 수 있다.
다양한 특성을 보이는 염증성 근섬유모세포종의 증례를 살펴보고 이에 대한 고찰 및 분석이 추후 필요하리라 생각되며 이러한 것으로부터 이 질환의 두경부 부위에서 나타나는 양상 또한 규명될 것을 기대한다.
두경부에서 발생하는 염증성 근섬유모세포종에 대한 보고가 많지 않았고 이 질환의 임상 및 방사선학적인 특징과 다양성을 고려할 때 많은 증례들의 고찰 및 분석이 필요할 것이다. 이에 본 증례의 방사선학적 특징을 살펴봄으로써 이 병변의 특징을 규명하는데 도움이 될 것으로 생각된다.
무엇보다도 치료의 선택에 있어서도 규명되지 않은 질환의 성격으로 인해 보존적인 치료를 선택할 때는 추후 재발의 가능성을 염두에 두고 추적관찰이 필요하다. 반면 다소 공격적인 치료를 하게 될 때 불필요한 수술 및 치료가 행해지는 것은 아닌지 숙고해야 한다.
염증성 근섬유모세포종은 특징적인 조직학적 세포 구성을 가지고 여러 부위에서 발생하며 생물학적 양상이 다양하기에 병소의 양상에 대해서 매우 안 좋은 예후를 보이는 것과 가종양의 양상을 보이는 것으로 나눌 수 있는 예후를 결정하는 인자에 대한 연구가 필요하다.
것이다. 이에 본 증례의 방사선학적 특징을 살펴봄으로써 이 병변의 특징을 규명하는데 도움이 될 것으로 생각된다. 상악에서 발생한 다소 공격적 인 양상의 염증성 근섬유 모세포종의 증례를 보고하며 이의 방사선학적 소견을 중심으로 살펴보았다.

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