방선균은 피부, 구강, 위장관 및 하부 여성 생식기에 정상균무리로 존재하며 증식속도가 느린 사상체의 형태를 한 혐기 그람 양성균이다. 방선균증은 방선균 감염에 의한 질환으로 대부분 경부 안면 감염증, 복부, 골반 감염증, 그리고 흉부 감염증의 임상 형태로 나타난다. 저자들은 급성 충수염으로 충수절제술을 받은 건강한 6세 남아에서 수술 후 조직검사에서 복부 방선균증을 진단하고 장기간 항생제 치료한 1예를 경험하고 보고하는 바이다. 복부 방선균증은 소아에서는 드문 질환이고 증상이 비특이적이며 균동정을 위한 배양검사가 까다로운 점이 있어 초기 진단이 잘 되지 않고 주로 임상 검체에서 특징적인 조직소견으로 진단되는 경우가 많다. 이를 통해 방선균의 특징을 이해하고 복통을 주소로 내원한 환자에서 정상균무리가 체내로 침입할 수 있는 선행 요인 등을 가진 경우 감별진단에 복부 방선균증도 염두에 두는 것이 바람직하겠다.
방선균은 피부, 구강, 위장관 및 하부 여성 생식기에 정상균무리로 존재하며 증식속도가 느린 사상체의 형태를 한 혐기 그람 양성균이다. 방선균증은 방선균 감염에 의한 질환으로 대부분 경부 안면 감염증, 복부, 골반 감염증, 그리고 흉부 감염증의 임상 형태로 나타난다. 저자들은 급성 충수염으로 충수절제술을 받은 건강한 6세 남아에서 수술 후 조직검사에서 복부 방선균증을 진단하고 장기간 항생제 치료한 1예를 경험하고 보고하는 바이다. 복부 방선균증은 소아에서는 드문 질환이고 증상이 비특이적이며 균동정을 위한 배양검사가 까다로운 점이 있어 초기 진단이 잘 되지 않고 주로 임상 검체에서 특징적인 조직소견으로 진단되는 경우가 많다. 이를 통해 방선균의 특징을 이해하고 복통을 주소로 내원한 환자에서 정상균무리가 체내로 침입할 수 있는 선행 요인 등을 가진 경우 감별진단에 복부 방선균증도 염두에 두는 것이 바람직하겠다.
Actinomyces are anaerobic, Gram-positive bacteria that are part of the endogenous flora of mucous membranes in humans. Infection caused by these bacteria is termed actinomycosis. The 3 most common types of actinomycosis are cervicofacial, abdominopelvic, and pulmonary. A previously healthy 6-year-ol...
Actinomyces are anaerobic, Gram-positive bacteria that are part of the endogenous flora of mucous membranes in humans. Infection caused by these bacteria is termed actinomycosis. The 3 most common types of actinomycosis are cervicofacial, abdominopelvic, and pulmonary. A previously healthy 6-year-old boy presented with the emergency room with fever, vomiting, and abdominal pain and initially diagnosed with acute appendicitis. Exploratory laparoscopy was done. Histologic finding demonstrated acute gangrenous appendicitis complicated by perforation and sulfur granules compatible with actinomycosis. Subsequently, he was diagnosed with abdominal actinomycosis and received long-term antibiotic therapy. Abdominal actinomycosis is uncommon in children and difficult to diagnose because of its nonspecific symptoms and of difficulties in growing Actinomyces in the clinical setting. It is necessary to include abdominal actinomycosis as a differential diagnosis of children presenting with abdominal pain.
Actinomyces are anaerobic, Gram-positive bacteria that are part of the endogenous flora of mucous membranes in humans. Infection caused by these bacteria is termed actinomycosis. The 3 most common types of actinomycosis are cervicofacial, abdominopelvic, and pulmonary. A previously healthy 6-year-old boy presented with the emergency room with fever, vomiting, and abdominal pain and initially diagnosed with acute appendicitis. Exploratory laparoscopy was done. Histologic finding demonstrated acute gangrenous appendicitis complicated by perforation and sulfur granules compatible with actinomycosis. Subsequently, he was diagnosed with abdominal actinomycosis and received long-term antibiotic therapy. Abdominal actinomycosis is uncommon in children and difficult to diagnose because of its nonspecific symptoms and of difficulties in growing Actinomyces in the clinical setting. It is necessary to include abdominal actinomycosis as a differential diagnosis of children presenting with abdominal pain.
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문제 정의
2,3)장기간의 항생제 치료가 필요한 질환이며 필요한 경우 배농과 감염된 부위의 절제 등 수술적 치료를 같이 시행해야 한다.4,5) 저자들은 급성 충수염으로 충수절제 후 조직 검사에서 진단된 소아 복부 방선균증 1예를 경험하였기에 보고하는 바이다.
가설 설정
9) 소아연령에서 방선균증은 보고에 따라서 3% 미만으로 드물다고 알려져 있고, 경부 안면부위 감염증이 50–60%으로 소아에서도 가장 흔하게 볼 수 있는 임상 양상이며 흉부 감염증이 15–20% 그리고 복부, 골반 감염증이 20–22% 정도로 발생이 보고 된다.10) 잠복기는 수 일에서 수 년까지 다양하다. 복부, 골반감염증의경우증상은복통, 발열, 오심, 구토, 설사등으로비특이적이며 관통성 외상 혹은 장천공 등이 선행 원인이 되어 장점막이 파괴(disruption)되고 그 과정에서 방선균이 장관 밖으로 나와 병변을 형성하는 경우가 흔하다.
6) 진균처럼 분지하지만 핵막이 없고, 아포도 없어 그람 양성균으로 분류된다. 20여종의 방선균이 인간 감염을 일으키고 그 중 대부분은 Actinomyces israelii가 원인균이다.
항생제 용량 및 적정한 치료기간에 대해서는 문헌에 따라 다소 차이가 있으나 대개 2–6주간의 정맥 내 주사 항생제 치료 후 3–12 개월 간의 경구 항생제 복용이 권장된다.8) 방선균은 페니실린에 감수성이 있어 초 치료로 제일 먼저 고려해야 한다. 아목시실린, 에리트로마이신, 클린다마이신, 독시사이클린, 테트라사이클린 등도 선택할 수 있다.
제안 방법
이번 증례의 환자에서는 일반외과 입원 당시 충수절제술 후 경험적으로 세포테탄, 메트로니다졸을 8일간 투여받았으나 기간이 짧고 메트로니다졸은 방선균에 내성을 가지므로 치료에는 효과가 없었을 것으로 판단하여 추가 정맥 내 주사 항생제 치료를 계획하였다. 복부 방선균증 진단 이후 다시 입원 했을 때는 천공성 충수염인 점과 복합균감염 가능성 등을 고려하여 피페라실린/타조박탐을 정맥 내 주사 항생제로 선택하였으며 치료기간은 병변의 외과적 절제가 이미 이루어진 점 및 수술 후 일반외과에서 세포테탄 정맥 주사 8일 투여한 점 등을 고려하여 10일로 정하였고 퇴원 후 경구약 치료는 아목시실린/클라불란산으로 10개월 유지하였다.
그 외 고모리메테나민은염색(gomori methenamine-silver stain), 김사염색(giemsa stain)으로도 유황과립을 확인할 수 있다. 본 증례에서는 내원 시 복부 방선균증을 의심하지 못하였으므로 수술 당시 검체 배양은 시행하지 않았고, 충수절제술 후 헤마톡실린-에오신 염색한 병리조직에서 유황과립을 현미경으로 발견하고 이후 고모리메테나민은염색 하여 특징적인 검은색의 필라멘트를 확인하여 진단하였다. 방선균의 종(species) 확인을 위해서는 조직검체로 중합효소연쇄반응 검사 및 16s 리보솜 RNA 염기서열을 분석할 수도 있으나 주로 연구목적의 실험실에서 시행된다.
충수돌기는 결찰 후 절제하였고, 배농관을 삽입하였다. 수술 후 세포테탄, 메트로니다졸 정맥 내 주사하였고 수술 후 3병일에 배농관을 제거하였다. 환아는 구토, 설사 및 경구섭취 감소 등의 증세가 있어 입원기간이 연장되었으나 대증 치료 후 호전되었고 수술 후 8병일에 퇴원하여 일반외과 외래 추적 관찰하기로 하였다.
actinomycetemcomitans는 세팔로스포린, 아목시실린/클라불란산, 리팜핀, 트리메토프림/설파메톡사졸, 아미노글리코시드, 시프로플록사신, 테트라사이클린, 아지스로마이신 등에 감수성이 있고 방선균의 1차 선택 약제인 페니실린 및 암피실린에는 시험관내 효과는 있으나 임상 효과와 일치하지 않는 경우가 있으므로 방선균증의 항생제 선택 시 이 점을 함께 고려해야 한다. 이번 증례의 환자에서는 일반외과 입원 당시 충수절제술 후 경험적으로 세포테탄, 메트로니다졸을 8일간 투여받았으나 기간이 짧고 메트로니다졸은 방선균에 내성을 가지므로 치료에는 효과가 없었을 것으로 판단하여 추가 정맥 내 주사 항생제 치료를 계획하였다. 복부 방선균증 진단 이후 다시 입원 했을 때는 천공성 충수염인 점과 복합균감염 가능성 등을 고려하여 피페라실린/타조박탐을 정맥 내 주사 항생제로 선택하였으며 치료기간은 병변의 외과적 절제가 이미 이루어진 점 및 수술 후 일반외과에서 세포테탄 정맥 주사 8일 투여한 점 등을 고려하여 10일로 정하였고 퇴원 후 경구약 치료는 아목시실린/클라불란산으로 10개월 유지하였다.
수술 후 세포테탄, 메트로니다졸 정맥 내 주사하였고 수술 후 3병일에 배농관을 제거하였다. 환아는 구토, 설사 및 경구섭취 감소 등의 증세가 있어 입원기간이 연장되었으나 대증 치료 후 호전되었고 수술 후 8병일에 퇴원하여 일반외과 외래 추적 관찰하기로 하였다. 퇴원 시 경구 메트로니다졸 7일 처방하였다.
환아는 급성 충수염 의심 하에 일반외과 입원 후, 복강경 하 충수절제술을 시행받았다. 수술 중 충수돌기는 막창자 뒤에 위치해 있었고 크기는 8×1 cm 이었으며 천공되어 있었다.
대상 데이터
평소 건강하였던 6세 남아가 내원 1일전 시작된 발열, 구토를 동반한 복통을 주소로 응급실 내원하였다. 환아는 관통성 외상, 수술, 충치, 및 불량한 구강 위생 등의 과거력은 없었다.
환아는 방선균증에 대한 치료를 위해 소아청소년과 협진 의뢰되었고 정맥 내 주사 항생제 치료 위해 소아청소년과로 입원하였다. 입원 당시 환아는 복통, 구토, 설사, 발열 등을 비롯해 호소하는 증세가 없었고 활력징후 모두 정상 범위였다.
성능/효과
간 병변이 있는 경우도 15% 정도 보고되었고 충수절제술을 받은 소아환자에서 간 방선균증이 발생한 증례보고도 있다.12) 본 증례에서는 방선균 감염의 선행 원인을 명확히 밝힐 수는 없었으나, 충수 부위 농양을 형성해서 임상양상은 급성 충수염의 형태로 발견된 것으로 해석된다.
그리고앞서 언급했듯이 방선균증의 많은 경우에서 복합균감염인 경우가 있으므로 이를 고려하여 항생제를 선택하는 것이 바람직하다.16) 흔히 자주 동반 감염되는 A. actinomycetemcomitans는 세팔로스포린, 아목시실린/클라불란산, 리팜핀, 트리메토프림/설파메톡사졸, 아미노글리코시드, 시프로플록사신, 테트라사이클린, 아지스로마이신 등에 감수성이 있고 방선균의 1차 선택 약제인 페니실린 및 암피실린에는 시험관내 효과는 있으나 임상 효과와 일치하지 않는 경우가 있으므로 방선균증의 항생제 선택 시 이 점을 함께 고려해야 한다. 이번 증례의 환자에서는 일반외과 입원 당시 충수절제술 후 경험적으로 세포테탄, 메트로니다졸을 8일간 투여받았으나 기간이 짧고 메트로니다졸은 방선균에 내성을 가지므로 치료에는 효과가 없었을 것으로 판단하여 추가 정맥 내 주사 항생제 치료를 계획하였다.
6) 진균처럼 분지하지만 핵막이 없고, 아포도 없어 그람 양성균으로 분류된다. 20여종의 방선균이 인간 감염을 일으키고 그 중 대부분은 Actinomyces israelii가 원인균이다. 방선균증의 실제 발생률은 진단의 어려움으로 인해 파악하기 힘들지만 드문 질환이고, 매년 전세계에서 산발적 보고되나 소아 연령에서는 발생이 흔하지 않아 전체 발생의 80%가 성인이며, 소아 연령에서의 남녀 발생비율은 1.
5:1로 알려져 있다.7) 소아연령에서 발생하는 방선균증의 위험인자로는 외상, 치아 우식, 쇠약(debilitation), 조절되지 않는 당뇨 등이 있고 감염원은 체내 정상균무리인 경우가 거의 대부분을 차지한다.8) 방선균은 근막층 및 다른 해부학적 장벽 등에 무관하게 인접 조직으로 침범하여 번식하는 특징이 있어 누공(fistula), 굴관(sinus tract)을 형성하는 경우가 흔하다.
9) 소아연령에서 방선균증은 보고에 따라서 3% 미만으로 드물다고 알려져 있고, 경부 안면부위 감염증이 50–60%으로 소아에서도 가장 흔하게 볼 수 있는 임상 양상이며 흉부 감염증이 15–20% 그리고 복부, 골반 감염증이 20–22% 정도로 발생이 보고 된다.
입원 후 환아는 정맥 내 주사 항생제 피페라실린/타조박탐을 10일간 투여 받고 퇴원하였으며 이후 소아청소년과 외래 추적관찰 하면서 복통, 발열, 오심, 구토, 설사 등의 임상 증세 및 이학적 진찰에서 특이소견 없이 10개월간 경구 항생제 아목시실린/클라불란산 복용 후 치료 종결하였다.
퇴원 시 경구 메트로니다졸 7일 처방하였다. 환아 퇴원 6일 후 확인한 병리 조직 검사에서 천공을 합병한 괴저충수염 및 유황과립(sulfur granule)을 가진 방선균 집락이 확인되어 복부 방선균증으로 진단되었다(Fig. 1).
후속연구
1) 방선균증(actinomycosis)은 방선균 감염에 의한 질환으로 비특이적인 증상으로 인해 초기에 임상적 진단이 어렵고 수술 후에 조직검사 등으로 확진 되는 경우가 많다.2,3)장기간의 항생제 치료가 필요한 질환이며 필요한 경우 배농과 감염된 부위의 절제 등 수술적 치료를 같이 시행해야 한다.4,5) 저자들은 급성 충수염으로 충수절제 후 조직 검사에서 진단된 소아 복부 방선균증 1예를 경험하였기에 보고하는 바이다.
또한 특이 증상 및 징후를 초기에 발견하기 어려워 진단이 늦어지는 경우가 흔하다. 이번 증례를 통해 정상균무리인 방선균이 질병을 일으키는 기전을 이해하고 특히 복부 방선균증이 급성 충수염 등의 임상형태로 나타날 수 있는 점을 고려하여 복통을 호소하는 환아에서 농양, 굴관 등이 동반되거나 급성 충수염 의심 하에 외과적 수술을 받은 경우에도 병리조직에서 특징적인 유황과립 등이 확인되면 방선균 동정에 적합한 배양검사 및 장기 항생제 치료를 하는 것이 중요하겠다.
질의응답
핵심어
질문
논문에서 추출한 답변
방선균류(actinomycetes)은 무엇인가?
방선균증(actinomycosis)은 여러 원인균에 의해서 발병되며 특징적인 조직학적인 소견을 보인다. 방선균류(actinomycetes)는 방선균목(actinomycetales)에 속하는 호기 또는 혐기 세균을 포함하고 이 중 방선균(actinomyces)은 사상체(filament)의 형태를 한 혐기 그람 양성균으로 증식속도가 느리며 피부, 구강, 위장관 및 하부 여성 생식기 등에 정상균 무리(normal flora)로 상주한다.1) 방선균증(actinomycosis)은 방선균 감염에 의한 질환으로 비특이적인 증상으로 인해 초기에 임상적 진단이 어렵고 수술 후에 조직검사 등으로 확진 되는 경우가 많다.
방선균증의 치료 방법은 무엇인가?
1) 방선균증(actinomycosis)은 방선균 감염에 의한 질환으로 비특이적인 증상으로 인해 초기에 임상적 진단이 어렵고 수술 후에 조직검사 등으로 확진 되는 경우가 많다.2,3)장기간의 항생제 치료가 필요한 질환이며 필요한 경우 배농과 감염된 부위의 절제 등 수술적 치료를 같이 시행해야 한다.4,5) 저자들은 급성 충수염으로 충수절제 후 조직 검사에서 진단된 소아 복부 방선균증 1예를 경험하였기에 보고하는 바이다.
방선균증의 임상양상은 어떤 형태로 나타나는가?
방선균증의 임상양상은 대부분 경부 안면 감염증, 흉부 감염증, 그리고 복부, 골반 감염증의 세가지 형태로 나타나고 그 중 경부 안면 부위 감염증이 가장 흔하다.9) 소아연령에서 방선균증은 보고에 따라서 3% 미만으로 드물다고 알려져 있고, 경부 안면부위 감염증이 50–60%으로 소아에서도 가장 흔하게 볼 수 있는 임상 양상이며 흉부 감염증이 15–20% 그리고 복부, 골반 감염증이 20–22% 정도로 발생이 보고 된다.
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