목 적 : 쌍태 임신에서 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존아의 사망률이 높고 범발성 혈관내 응고병증, 패혈증 및 뇌손상 등을 증가시킨다고 알려져 있다. 본 연구는 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아들의 주산기 합병증 및 이와 연관된 위험 인자들에 대해 알아보고자 하였다. 방 법 : 1995년 1월부터 2000년 12월까지 쌍태 임신 중 일측 태아가 자궁내 사망한 후 생존 출생한 15례의 의무 기록지를 후향적으로 분석하였다. 생존아에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사, 두부 초음파 및 뇌 자기공영상 검사를, 그리고 산모에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였고, 생존아에서 주산기 합병증에 대한 위험 인자로 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 분만까지의 기간에 대해 관찰하였다. 결 과 : 1) 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존 출생아 15례의 재태 주령은 $33.7{\pm}3.2$주, 출생 체중은 $1,992{\pm}592g$, 분만까지의 기간은 $32.4{\pm}29.5$일이었고, 조산아 11례(73.3%), 만삭아 4례(26.7%)로 조산의 원인은 조기 진통과 조기 양막 파수가 주였다. 2) 산모에서 시행한 혈액 검사상 범발성 혈관내 응고병증은 1례도 없었고, 산모의 말초 혈액 검사(백혈구수, 혈소판수, PT, aPTT, fibrongen, FDP) 소견과 생존아의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생과는 연관이 없었다. 3) 생존아 총 15례 중 6례(40.0%)는 정상이었고, 범발성 혈관내 응고병증 3례(20.0%), 뇌연화증 3례(20.0%), 자궁내 발육 지연 1례, 쌍태아간 수혈 증후군(recepient) 1례, 선천성 심장기형(심방 중격 결손 및 폐동맥 협착)이 동반된 경우 1례 있었다. 4) 생존 출생아에서 범발성 혈관내 응고장애 및 뇌연화증의 발생은 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아 분만까지의 기간과 통계학적 유의성이 없었다. 결 론 : 본 연구에서는 자궁내에서 일측 태아가 사망한 경우 산모에서 혈액학적 이상은 발견할 수 없었고 생존아에서 주산기 합병증을 예측할 수 있는 의의 있는 위험 인자를 발견할 수 없었지만 약 20.0%에서 뇌연화증 및 범발성 혈관내 응고병증이 발생하였기에 쌍태 임신 중 임신 제2, 3기에 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존 출생아에 대한 면밀한 혈액학적 및 신경학적 검사가 필요하다고 사료되었다.
목 적 : 쌍태 임신에서 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존아의 사망률이 높고 범발성 혈관내 응고병증, 패혈증 및 뇌손상 등을 증가시킨다고 알려져 있다. 본 연구는 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아들의 주산기 합병증 및 이와 연관된 위험 인자들에 대해 알아보고자 하였다. 방 법 : 1995년 1월부터 2000년 12월까지 쌍태 임신 중 일측 태아가 자궁내 사망한 후 생존 출생한 15례의 의무 기록지를 후향적으로 분석하였다. 생존아에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사, 두부 초음파 및 뇌 자기공영상 검사를, 그리고 산모에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였고, 생존아에서 주산기 합병증에 대한 위험 인자로 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 분만까지의 기간에 대해 관찰하였다. 결 과 : 1) 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존 출생아 15례의 재태 주령은 $33.7{\pm}3.2$주, 출생 체중은 $1,992{\pm}592g$, 분만까지의 기간은 $32.4{\pm}29.5$일이었고, 조산아 11례(73.3%), 만삭아 4례(26.7%)로 조산의 원인은 조기 진통과 조기 양막 파수가 주였다. 2) 산모에서 시행한 혈액 검사상 범발성 혈관내 응고병증은 1례도 없었고, 산모의 말초 혈액 검사(백혈구수, 혈소판수, PT, aPTT, fibrongen, FDP) 소견과 생존아의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생과는 연관이 없었다. 3) 생존아 총 15례 중 6례(40.0%)는 정상이었고, 범발성 혈관내 응고병증 3례(20.0%), 뇌연화증 3례(20.0%), 자궁내 발육 지연 1례, 쌍태아간 수혈 증후군(recepient) 1례, 선천성 심장기형(심방 중격 결손 및 폐동맥 협착)이 동반된 경우 1례 있었다. 4) 생존 출생아에서 범발성 혈관내 응고장애 및 뇌연화증의 발생은 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아 분만까지의 기간과 통계학적 유의성이 없었다. 결 론 : 본 연구에서는 자궁내에서 일측 태아가 사망한 경우 산모에서 혈액학적 이상은 발견할 수 없었고 생존아에서 주산기 합병증을 예측할 수 있는 의의 있는 위험 인자를 발견할 수 없었지만 약 20.0%에서 뇌연화증 및 범발성 혈관내 응고병증이 발생하였기에 쌍태 임신 중 임신 제2, 3기에 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존 출생아에 대한 면밀한 혈액학적 및 신경학적 검사가 필요하다고 사료되었다.
Purpose : Twins have a higher mortality and morbidity than singletons. Co-twin with one fetal death is particularly at risk. We investigated the neonatal outcome of live co-twins when one fetus had died after the 20th gestational week, and associated risk factors. Methods : A retrospective study was...
Purpose : Twins have a higher mortality and morbidity than singletons. Co-twin with one fetal death is particularly at risk. We investigated the neonatal outcome of live co-twins when one fetus had died after the 20th gestational week, and associated risk factors. Methods : A retrospective study was performed in fifteen cases of twin pregnancy with single intrauterine fetal deaths after the 20th gestational week during the period from January 1996 to December 2000 at Chonnam University Hospital. Results : Gestational age was $33.7{\pm}3.2weeks$, birth weight was $1,992{\pm}592g$. Interval between one fetal death being detected and the delivery of a live co-twin was $32.4{\pm}29.5days$. There were 11 cases(73.3%) of premature babies less than 37 gestational weeks. Main causes of preterm delivery were preterm labor and premature rupture of membranes. Hematologic findings suggesting disseminated intravascular coagulopathy(DIC) were not found in all mothers before delivery, and was not associated with DIC and encephalomalacia of the live co-twin. Perinatal outcome of fifteen live co-twins was as follows : six were normal(40%), three were DIC(20.0%), three were encephalomalacia(20.0%), one suffered intrauterine growth retardation, there was one case of twin to twin transfusion syndrome, and one of congenital heart disease(atrial septal defect with pulmonary stenosis). The occurrence of DIC and encephalomalacia in live co-twins was not related to placental chorionicity, birth weight, gestational week, and the interval between the detection one fetal death and the delivery of a live co-twin. Conclusion : We could not find any maternal hematologic problems in twin pregnancies complicated by one fetal death. Twenty percent of live co-twins showed DIC and encephalomalacia. However, its associated risk factors were not found. We need to investigate more closely the cases of live co-twins with one intrauterine fetal death.
Purpose : Twins have a higher mortality and morbidity than singletons. Co-twin with one fetal death is particularly at risk. We investigated the neonatal outcome of live co-twins when one fetus had died after the 20th gestational week, and associated risk factors. Methods : A retrospective study was performed in fifteen cases of twin pregnancy with single intrauterine fetal deaths after the 20th gestational week during the period from January 1996 to December 2000 at Chonnam University Hospital. Results : Gestational age was $33.7{\pm}3.2weeks$, birth weight was $1,992{\pm}592g$. Interval between one fetal death being detected and the delivery of a live co-twin was $32.4{\pm}29.5days$. There were 11 cases(73.3%) of premature babies less than 37 gestational weeks. Main causes of preterm delivery were preterm labor and premature rupture of membranes. Hematologic findings suggesting disseminated intravascular coagulopathy(DIC) were not found in all mothers before delivery, and was not associated with DIC and encephalomalacia of the live co-twin. Perinatal outcome of fifteen live co-twins was as follows : six were normal(40%), three were DIC(20.0%), three were encephalomalacia(20.0%), one suffered intrauterine growth retardation, there was one case of twin to twin transfusion syndrome, and one of congenital heart disease(atrial septal defect with pulmonary stenosis). The occurrence of DIC and encephalomalacia in live co-twins was not related to placental chorionicity, birth weight, gestational week, and the interval between the detection one fetal death and the delivery of a live co-twin. Conclusion : We could not find any maternal hematologic problems in twin pregnancies complicated by one fetal death. Twenty percent of live co-twins showed DIC and encephalomalacia. However, its associated risk factors were not found. We need to investigate more closely the cases of live co-twins with one intrauterine fetal death.
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문제 정의
목 적: 쌍태 임신에서 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존아의 사망률이 높고 범발성 혈관내 응고병증, 패혈증 및 뇌손상 등을 증가시킨다고 알려져 있다. 본 연구는 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아들의 주산기 합병증 및 이와 연관된 위험 인자들에 대해 알아보고자 하였다.
Fusi와 Gordon10)은 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 다른 태아(co-twin)의 주산기 사망률이 38%로 높다고 하였으며, 생존하더라도 뇌성 마비, 학습 장애, 위장관 폐쇄, 신장, 부신, 간, 폐, 사지ㆍ피부 이상 등의 합병증이, 그리고 산모에서는 범발성 혈관내 응고병증 등이 높다는 보고들이 있다11-13). 본 연구의 목적은 쌍태 임신 중 임신 20주 이후 일측 태아가 사망한 경우 산모와 생존아에서의 주산기 합병증 및 이와 관련된 위험 인자를 알아보고자 하였다.
제안 방법
방 법: 1995년 1월부터 2000년 12월까지 쌍태 임신 중 일측 태아가 자궁내 사망한 후 생존 출생한 15례의 의무 기록지를 후향적으로 분석하였다. 생존아에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사, 두부 초음파 및 뇌 자기공영상 검사를, 그리고 산모에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였고, 생존아에서 주산기 합병증에 대한 위험 인자로 융모막상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 분만까지의 기간에 대해 관찰하였다.
방 법: 1995년 1월부터 2000년 12월까지 쌍태 임신 중 일측 태아가 자궁내 사망한 후 생존 출생한 15례의 의무 기록지를 후향적으로 분석하였다. 생존아에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사, 두부 초음파 및 뇌 자기공영상 검사를, 그리고 산모에서는 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였고, 생존아에서 주산기 합병증에 대한 위험 인자로 융모막상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 분만까지의 기간에 대해 관찰하였다.
1995년 1월부터 2000년 12월까지 5년간 전남대학교병원에서 쌍태 임신 중 임신 20주 이후에 일측 태아가 자궁내 사망한 후 출산한 산모와 생존아를 대상으로 하였다. 생존아에서는 출생 직후의 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 생후 3일과 1주일째의 두부 초음파(뇌 연화증이 의심되는 경우 뇌자기공영상 검사 포함)를, 그리고 산모에서는 분만 직전의 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였다. 산모의 혈액학적 소견과 생존아에서의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생과의 관련 유무를 관찰하였고, 생존아에서 주산기 합병증에 대한 위험 인자로 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아의 분만까지의 기간 등에 대해 Chi-Square test로 검증하였고 유의성은 P<0.
6%) 있었다. 이중 융모막성 쌍태아 중 증례 12와 13에서는 사망한 태아를 각각 24주, 26주에 분만시켰고, 증례 15는 일측 태아의 무두 무심체(acardiac acephalus)가 발견되어 single umbilical ablation을 시행하였다(Table 1).
대상 데이터
1995년 1월부터 2000년 12월까지 5년간 전남대학교병원에서 쌍태 임신 중 임신 20주 이후에 일측 태아가 자궁내 사망한 후 출산한 산모와 생존아를 대상으로 하였다. 생존아에서는 출생 직후의 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 생후 3일과 1주일째의 두부 초음파(뇌 연화증이 의심되는 경우 뇌자기공영상 검사 포함)를, 그리고 산모에서는 분만 직전의 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였다.
1995년 1월부터 2000년 12월까지 전남대학교병원에서 쌍태 임신으로 임신 20주 이후에 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존한 출생아는 15례(남아 6례, 여아 9례)로 37주 미만의 조산아 11례(73.3%), 만삭아 4례(26.7%)였고, 이중 3례(20%)는 in vitro fertilizationembryo transfer(IVF-ET)이었다. 생존아의 출생 체중은 1,992±592 g(Mean±SD), 재태 주령은 33.
데이터처리
생존아에서는 출생 직후의 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 생후 3일과 1주일째의 두부 초음파(뇌 연화증이 의심되는 경우 뇌자기공영상 검사 포함)를, 그리고 산모에서는 분만 직전의 말초 혈액과 혈액 응고계 검사 및 임신과 관련된 합병증에 대해 의무 기록지를 통하여 후향적으로 조사하였다. 산모의 혈액학적 소견과 생존아에서의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생과의 관련 유무를 관찰하였고, 생존아에서 주산기 합병증에 대한 위험 인자로 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아의 분만까지의 기간 등에 대해 Chi-Square test로 검증하였고 유의성은 P<0.05로 하였다.
성능/효과
1) 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존 출생아 15례의 재태 주령은 33.7±3.2주, 출생 체중은 1,992±592 g, 분만까지의 기간은 32.4±29.5일이었고, 조산아 11례(73.3%), 만삭아 4례(26.7%)로 조산의 원인은 조기진통과 조기 양막 파수가 주였다.
2) 산모에서 시행한 혈액 검사상 범발성 혈관내 응고병증은 1례도 없었고, 산모의 말초 혈액 검사(백혈구수, 혈소판수, PT, aPTT, fibrongen, FDP) 소견과 생존아의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생과는 연관이 없었다.
3) 생존아 총 15례 중 6례(40.0%)는 정상이었고, 범발성 혈관내 응고병증 3례(20.0%), 뇌연화증 3례 (20.0%), 자궁내 발육 지연 1례, 쌍태아간 수혈 증후군(recepient) 1례, 선천성 심장기형(심방 중격 결손 및 폐동맥 협착)이 동반된 경우 1례 있었다.
4) 생존 출생아에서 범발성 혈관내 응고장애 및 뇌연화증의 발생은 융모막 상태, 출생 체중, 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아 분만까지의 기간과 통계학적 유의성이 없었다.
결 론: 본 연구에서는 자궁내에서 일측 태아가 사망한 경우 산모에서 혈액학적 이상은 발견할 수 없었고 생존아에서 주산기 합병증을 예측할 수 있는 의의 있는 위험 인자를 발견할 수 없었지만 약 20.0%에서 뇌연화증 및 범발성 혈관내 응고병증이 발생하였기에 쌍태 임신 중 임신 제2, 3기에 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존 출생아에 대한 면밀한 혈액학적 및 신경학적 검사가 필요하다고 사료되었다.
결론적으로 본 연구에서는 자궁내에서 일측 태아가 사망한 경우 생존아의 주산기 합병증을 예측할 수 있는 의의 있는 위험 인자를 발견할 수 없었지만 약 20%에서 뇌병변 및 범발성 혈관내 응고병증이 발생하였기에 쌍태 임신 중 임신 제2, 3기에 일측 태아가 자궁내 사망한 경우 생존 출생아에 대한 면밀한 혈액학적 및 신경학적 검사가 필요하다고 사료되었다.
본 연구에서 일측 태아가 자궁내 사망 후 분만까지의 기간이 최장 15주인 경우도 있었으나 산모에서 혈관내 응고병증을 보인 경우는 1례도 없었고, 생존아에서 3례(40%) 있었으나 일측 태아의 자궁내 사망 후 분만까지의 기간과 연관성이 없었는데, 이는 일측 태아 사망이 정기적인 산전 진찰 시 우연히 발견되는 경우가 대부분이기 때문에 정확한 사망 시기를 간과했을 가능성도 배제할 수 없겠다. 또한 본 연구에서 정상 분만은 20%(3/15)로 낮았으며 임신 중독증, 조산, 양수 과다 또는 과소증 등을 동반하는 경우가 많은 것으로 보아 일측 태아 사망이 임신 중 합병증과 연관되어 조산을 증가시키는 것으로 생각되었다.
범발성 혈관내 응고병증을 보인 생존아 3례 모두 단일 융모막성이었고, 각각의 출생 체중은 1,680 g, 2,270 g, 800 g, 재태 주령은 30+6주, 37+3주, 28+6주, 자궁내 사망 후 분만까지의 기간은 2례가 1일 미만, 1례는 7주로, 범발성 혈관내 응고병증 발생과 융모막 상태, 출생 체중과 재태 주령 및 일측 태아의 자궁내 사망 후 생존아 분만까지의 기간과는 통계학적으로 유의한 관련이 없었다(P=0.17, P=0.54, P=0.39, P=0.28).
5%에서 보인다고 하였고, Carlson과 Towers9)는 단일 융모막성 쌍태에서 일측 태아 사망에 의한 이환율 및 사망률을 약 17%, Fusi와 Gorden10)은 26%로 보고하였으며, Pharoah와 Adi27)는 생존아의 약 20%에서 전체적인 지연(global delay) 또는 언어 지연 및 학습 장애 등이 보인다고 하였다. 본 연구에서 뇌연화증이 보인 3례 모두 추적 관찰상 뇌성 마비, 언어 장애, 정신 장애, 인지 장애 또는 중복 장애 및 성장 발육 부전을 보였다.
는 일측 태아 사망 후 분만까지의 기간과 생존아에서의 주산기 사망 및 심각한 합병증 발병과는 연관성이 없다고 하였다. 본 연구에서 일측 태아가 자궁내 사망 후 분만까지의 기간이 최장 15주인 경우도 있었으나 산모에서 혈관내 응고병증을 보인 경우는 1례도 없었고, 생존아에서 3례(40%) 있었으나 일측 태아의 자궁내 사망 후 분만까지의 기간과 연관성이 없었는데, 이는 일측 태아 사망이 정기적인 산전 진찰 시 우연히 발견되는 경우가 대부분이기 때문에 정확한 사망 시기를 간과했을 가능성도 배제할 수 없겠다. 또한 본 연구에서 정상 분만은 20%(3/15)로 낮았으며 임신 중독증, 조산, 양수 과다 또는 과소증 등을 동반하는 경우가 많은 것으로 보아 일측 태아 사망이 임신 중 합병증과 연관되어 조산을 증가시키는 것으로 생각되었다.
은 자궁내에서 일측 태아가 사망한 15례 중 적절치 못한 자궁내 환경으로부터 생존아를 보호하기 위해 14례에서 제왕절개를 시행하였는데 모든 생존아가 만삭이었음에도 불구하고 주산기 합병증을 막지 못했다고 하였다. 본 연구에서는 질식 분만이 13례(86.7%)로 제왕절개 분만 2례(13.3%) 보다 훨씬 많았고, 조기 진통과 조기 양막 파수로 인한 조산(11례, 73.3%)이 많았지만 이와 관계되어 주산기 합병증이 증가하지는 않았다.
산모에서 시행한 혈액 검사상 백혈구 증가증 9례, 혈소판 감소증 1례, FDP 증가 4례 있었으며 피브리노겐이 감소한 경우는 없었다. aPTT 연장이 1례 있었으나 PT는 모두 정상으로 범발성 혈관내 응고병증은 1례도 없었다(Table 2).
생존아에서 뇌연화증을 보인 경우 3례 중 증례 1은 생후 2주경 시행한 두부 초음파 및 뇌자기공명상 다낭성 뇌백질 연화증이 발견되었고(Fig. 1A, 1B), 증례 5는 생후 5일경에 뇌실내 출혈 및 뇌실 주위 백질연화증이 보였으며, 증례 9는 산전 초음파상 뇌실 확장이 관찰되었고 생후 1일째 시행한 두부 초음파상 다낭성 뇌백질 연화증과 뇌실 확장 소견이 보였는데, 3례 모두 추적 관찰상 뇌성 마비, 언어 장애, 정신 장애, 인지 장애 또는 중복 장애 및 성장 발육 부전을 보였다.
총 15례 중 6례(40.0%)는 정상이었고, 범발성 혈관내 응고병증 3례(20.0%), 뇌연화증 3례(20.0%), 자궁내 발육 지연 1례, 쌍태아간 수혈 증후군(recepient) 1례, 선천성 심장기형(심방 중격 결손 및 폐동맥 협착)이 동반된 경우 1례 있었다(Table 3).
후속연구
본 연구에서는 생존아에서의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생에 출생 체중과 재태 주령을 포함하여 주산기 합병증을 예측할 수 있는 인자를 발견할 수 없었기에 앞으로 더 많은 환아를 대상으로 한 연구와 산전 초음파 검사를 포함하여 생존 태아의 기형 및 허혈성 뇌병변에 대한 더욱더 면밀한 검사가 필요할 것으로 사료된다. 본 연구에서는 뇌연화증을 보였던 3례 중 1례에서만 산전 초음파상 뇌실 확장이 발견되었는데 이는 허혈성 병변의 초기에는 초음파 소견이 정상으로 보일 수 있고 뇌병변이 발견되더라도 손상 시기와 발견 시기와는 시간차가 있을 수 있기 때문에 예후 예측에는 한계가 있겠다.
도 생존아에서의 신경학적 합병증은 미숙아 및 저출생 체중 때문이라고 하였다. 본 연구에서는 생존아에서의 범발성 혈관내 응고병증 및 뇌연화증 발생에 출생 체중과 재태 주령을 포함하여 주산기 합병증을 예측할 수 있는 인자를 발견할 수 없었기에 앞으로 더 많은 환아를 대상으로 한 연구와 산전 초음파 검사를 포함하여 생존 태아의 기형 및 허혈성 뇌병변에 대한 더욱더 면밀한 검사가 필요할 것으로 사료된다. 본 연구에서는 뇌연화증을 보였던 3례 중 1례에서만 산전 초음파상 뇌실 확장이 발견되었는데 이는 허혈성 병변의 초기에는 초음파 소견이 정상으로 보일 수 있고 뇌병변이 발견되더라도 손상 시기와 발견 시기와는 시간차가 있을 수 있기 때문에 예후 예측에는 한계가 있겠다.
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