[논문]견관절에 발생한 만성 재발성 다발성 골수염 - 1예 보고 -

이기원; 최영준; 안형선; 김정환; 황재광; 강정호; 이선우; 조완종; 박준석

doi:10.5397/cise.2011.14.2.248

견관절에 발생한 만성 재발성 다발성 골수염 - 1예 보고 -
Chronic Recurrent Multifocal Osteomyelitis of The Shoulder - A Case Report - 원문보기

대한견·주관절학회지, v.14 no.2, 2011년, pp.248 - 252

초록
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목적: 견관절에 발생한 만성 재발성 다발성 골수염의 진단 및 치료 경험을 보고하고자 한다. 대상 및 방법: 견관절에 발생한 만성 재발성 다발성 골수염을 가진 16세 남자 환자에 대해 관절경하 변연 절제술 및 Naproxen을 이용한 치료를 시행하였다. 결과: 치료 후 16개월 동안 추시상 재발 없이 증상이 소실되었다. 결론: 만성 재발성 다발성 골수염은 비특이적 임상 양상과 드문 발병률 때문에 진단에 어려움이 있는 질환이다. 저자들은 16세 남자 환자에서 견관절에 발생한 만성 재발성 다발성 골수염 1예를 경험 하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

Abstract ▼ AI-Helper

Purpose: We report a case of chronic recurrent multifocal osteomyelitis of the shoulder. Materials and Methods: A 16 year-old male who had suffered from chronic recurrent multifocal osteomyelitis of the shoulder was diagnosed by clinical features and biopsy and was treated with arthroscopic debridement and Naproxen. Results: Symptoms was subsided without relapse during 16 months follow up. Conclusion: Chronic recurrent multifocal osteomyelitis is rare disease and it can be misdiagnosis because of its rarity and non-specific clinical presentation. This is a report of a case of chronic recurrent multifocal osteomyelitis of the shoulder in 16 years man.

주제어

AI 본문요약
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문제 정의

가 보고되었으며 질환의 비특이적인 임상양상 및 진행으로 인해 감염성 골수염 및 폐혈성 관절염으로 오인되기 쉬운 질환이다. 저자들은 견관절에 발생한 만성 재발성 다발성 골수염 한 1예를 경험하였기에 이를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
저자들은 정형외과 영역에서 감염성 골수염과 감별이 힘든 드문 질환인 만성 재발성 다발성 골수염 1례를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하여 이 질환을 숙지하여 감별 진단 및 치료 계획을 세우는데 도움이 되고자 한다.

제안 방법

은 89명의 비세균성 골염 (non-bacterial osteitis)환자를 연구하여 진단기준을 제시하고 증상 호소기간 6개월 이상을 만성으로, 이중 2군데 이상 골병변이 있을 시 만성 재발성 다발성 골수염으로 정의 하였고 증상 관해의 기준을 통증의 소실, 상승 되었던 염증 인자 (inflammation marker)의 감소, 병변의 방사선학적 진행의 소실로 정의하였다. 본 증례의 경우 좌측 상완골 근위부에 골수염으로 인한 첫 증상 발생 이후 우측 견봉 말단부위에 발생한 골수염 및 골스캔상 나타난 여러 부위의 증상이 악화와 완화를 반복하며 소실되기까지 치료기간이 9개월 이상 소요되었으며 좌측 상완골 근위부 및 우측 견봉 말단부에서 시행한 조직 검사 및 세균학적 검사상 비세균성 골염 소견을 보이고 있어 비세균성 골염 중 만성 재발성 다발성 골수염으로 진단하였다.
3). 수술 후 임상양상이 호전되기 시작하였으며 4주간 정맥항생제 투여하였고 경구항생제로 전환 후 외래 추시를 하였다.
임상 경과 (좌측 견관절): 감염성 골수염 또는 관절염으로 추정 진단 하에 입원하여 경험적 항생제 정맥 투여 및 비스테로이드성 소염진통제를 투여하며 1주일간 경과 관찰 하였지만 임상 양상은 악화되었으며 방사선 추시 검사상 상완골 대결절 부위의 골 융해 병변이 진행하여 수술적 치료를 시행하였다. 수술은 상완와 관절 (glenohumeral joint)에 관절경하 조직검사 및 활액막 제거술, 상완와 관절내 근위 상완골 (intracapsular proximal humerus) 부위에 조직검사, 골소파술 및 세척술을 시행하였다. 관절경 소견상 관절액은 육안상 삼출액 양상을 보였으며 활액막은 비후되어 있었고 상완골 근위부 관절내 부위에 골융해 병변을 형성하고 있었다.
임상 경과 (좌측 견관절): 감염성 골수염 또는 관절염으로 추정 진단 하에 입원하여 경험적 항생제 정맥 투여 및 비스테로이드성 소염진통제를 투여하며 1주일간 경과 관찰 하였지만 임상 양상은 악화되었으며 방사선 추시 검사상 상완골 대결절 부위의 골 융해 병변이 진행하여 수술적 치료를 시행하였다. 수술은 상완와 관절 (glenohumeral joint)에 관절경하 조직검사 및 활액막 제거술, 상완와 관절내 근위 상완골 (intracapsular proximal humerus) 부위에 조직검사, 골소파술 및 세척술을 시행하였다.

대상 데이터

병력: 16세 남자환자로 2주전부터 발생한 좌측 견관절의 동통, 부종, 발열, 운동장애를 주소로 내원하였다. 1차 의료기관에서 진통 소염제를 복용하였지만 증세 악화되어 본원으로 전원 되었다.
은 만성 재발성 다발성 골수염 환자를 방사선학적으로 추시 관찰하여 성장판 조기유합과 이와 동반된 외반 변형, 하지 부동 등을 보고하였다. 본 증례의 경우는 수술 전후나 추시 시 성장판의 손상은 보이지 않았으며 좌측 견관절에 경미한 관절 강직이 잔존하였다.

성능/효과

1) 인구 100만명당 1~2명 발병하는 드문 질환으로 발병연령은 소아, 청소년기에 발병하며 장관골의 어느 부위나 발생할 수 있다.
53 mg/dL의 소견을 보여 추가적인 치료로 관절경하 견봉말단부에 조직검사 및 골소파술, 견봉하 공간 변연절제 및 세척술을 시행하였고 소견상 농양형성은 관찰되지 않았으며 조직검사상 좌측과 마찬가지의 비화농성 골수염 소견을 보였으며 세균 배양은 음성이었다. Naproxen 및 단기 스테로이드로 투약을 변경하였으며 증세 호전을 보였다. 외래 추시 시 Naproxen만을 사용하였으며 투약 4개월 후 전체 증상이 소실되었고 단순 방사선검사상 골융해 병변은 진행하지 않았고 재발 및 타 부위 증상 없이 16개월간 외래 추시 중이다.
4). 견봉하 공간에 대한 천자 소견상 백혈구 17000 /ul, 다핵구 22%, 림파구 5%, 조직구 77%의 소견을 보였으며 세균 배양검사는 음성이었다. 우측 견관절에 대한 자기공명 영상 검사상 견봉말단부의 고신호 강도를 보이며 골수염 소견을 보였고 관절의 침범은 없었다 (Fig.
77 mg/dL 였으며 면역학적 검사상 류마토이드 인자 및 항핵항체는 음성이었으나 HLA-B27 양성 소견 보였다. 골 스캔 검사상 우측 견봉 말단부, 좌측 원위 상완골, 좌측 종골 및 좌측 무족지, 우측 중족부, 우측 원위 대퇴골에 다발성으로 양성반응을 보였다 (Fig. 4). 견봉하 공간에 대한 천자 소견상 백혈구 17000 /ul, 다핵구 22%, 림파구 5%, 조직구 77%의 소견을 보였으며 세균 배양검사는 음성이었다.
관절경 소견상 관절액은 육안상 삼출액 양상을 보였으며 활액막은 비후되어 있었고 상완골 근위부 관절내 부위에 골융해 병변을 형성하고 있었다. 관절액 및 상완골 체취물에서 시행한 세균배양검사에서 배양된 균은 없었으며 골조직 검사상 림파구와 형질세포, 중성구가 혼재된 양상의 비화농성 골수염에 가까운 소견을 보였다 (Fig. 3). 수술 후 임상양상이 호전되기 시작하였으며 4주간 정맥항생제 투여하였고 경구항생제로 전환 후 외래 추시를 하였다.
비감염성 골수염 및 주변 부위 관절염으로 추정 진단하고 보존적 요법으로 비스테로이드성 소염 진통제를 투여하며 치료하였으나 3주 후 38℃ 이상의 고열 및 우측 견관절부 통증 악화, 혈액검사상 C-반응단백 10.53 mg/dL의 소견을 보여 추가적인 치료로 관절경하 견봉말단부에 조직검사 및 골소파술, 견봉하 공간 변연절제 및 세척술을 시행하였고 소견상 농양형성은 관찰되지 않았으며 조직검사상 좌측과 마찬가지의 비화농성 골수염 소견을 보였으며 세균 배양은 음성이었다. Naproxen 및 단기 스테로이드로 투약을 변경하였으며 증세 호전을 보였다.
영상검사 소견: 단순 방사선검사상 (Fig. 1) 상완골 대결절 부위의 골 융해 병변이 관찰되었으며 자기공명 영상 검사상 견관절 활액막의 비후와 이와 동반된 관절 액의 증가 및 상완골 근위부의 신호증가 소견 보였다 (Fig. 2).
Naproxen 및 단기 스테로이드로 투약을 변경하였으며 증세 호전을 보였다. 외래 추시 시 Naproxen만을 사용하였으며 투약 4개월 후 전체 증상이 소실되었고 단순 방사선검사상 골융해 병변은 진행하지 않았고 재발 및 타 부위 증상 없이 16개월간 외래 추시 중이다.

질의응답

핵심어	질문	논문에서 추출한 답변
	만성 재발성 다발성 골수염의 특징은 무엇인가?	만성 재발성 다발성 골수염은 비세균성 골염 (non bacterial osteitis)의 한 종류로 여러 부위에 다발성으로 나타나며 임상적, 방사선학적 및 병리학적으로 골수염 소견을 보이나 병변 부위의 배양검사상 균이 자라지 않고 항생제 치료에 잘 반응하지 않으면서 수개월 혹은 수년간 주기적인 악화와 호전을 반복하는 질환으로 자연치유되는 경향을 보이기도 한다.1) 인구 100만명당 1~2명 발병하는 드문 질환으로 발병연령은 소아, 청소년기에 발병하며 장관골의 어느 부위나 발생할 수 있다.
	만성 재발성 골수염의 치료방법은 무엇이 있는가?	만성 재발성 골수염의 치료는 비스테로이드성 소염진통제와 단기 스테로이드 보존적 요법이 치료 및 관해 유지의 1차적 선택약물로 받아들여지고 있으며 항생제 치료는 도움이 되지 않아 정확한 진단을 통해 불필요한 항생제 사용을 줄이는 것이 중요하다고 보고되고 있다.7) Beck 등8)은 Naproxen을 일차약제로 사용하여 상당수의 환자에서 관해를 유지하는 것으로 보고하였고 일부 환자에서 비스테로이드성 소염진통제에 대하여 비 반응성을 보이거나 재발을 보이는 경우 corticosteroid, TNF-a blocker, bisphosphonate, Methotraxate, sulfasalazine 등을 추가적으로 사용할 수 있다고 하였다.
	만성 재발성 다발성 골수염의 임상증상은 무엇인가?	임상증상은 비특이적으로 발열, 동통, 압통, 부종 등이 다발성으로 악화와 완화를 반복하며 나타나며1) 임상 검사 소견도 C-반응성 단백, 백혈구 수치의 증가를 보일 수 있으나 비특이적이다. 항핵항체는 주로 음성 소견을 보이며 HLA-B27의 발현 빈도는 21%를 보인다고 한다.

참고문헌 (9)

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상세보기
Girschick HJ, Raab P, Surbaum S, et al. Chronic non-bacterial osteomyelitis in children. Ann Rheum Dis. 2005;64:279-85.

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Gikas PD, Islam L, Aston W, Tirabosco R, Saifuddin A, Briggs TW, Cannon SR, O'Donnell P, Jacobs B, Flanagan AM. Nonbacterial osteitis: a clinical, histopathological, and imaging study with a proposal for protocol-based management of patients with this diagnosis. J Orthop Sci. 2009;14:505-16.

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Jansson A, Renner ED, Ramser J, et al. Classification of non-bacterial osteitis: retrospective study of clinical, immunological and genetic aspects in 89 patients. Rheumatology (Oxford). 2007;46:154-60.

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Beck C, Morbach H, Beer M, et al. Chronic nonbacterial osteomyelitis in childhood: prospective follow-up during the first year of anti-inflammatory treatment. Arthritis Res Ther. 2010;12:R74.

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Manson D, Wilmot DM, King S, Laxer RM. Physeal involvement in chronic recurrent multifocal osteomyelitis. Pediatr Radiol. 1989;20:76-9.

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저자의 다른 논문 :

표제어: PCR

동의어: Packet Collision Rate

용어 설명 출처 목록 (6)

용어 설명: PCR은 세균 특이성이 있는 primer를 이용하여 적은 수의 세균이 있을지라도 쉽게 검출할 수 있는 유용한 방법이며, 이를 이용하여 구강 내 치면세균막이나 타액에서 직접 세균을 검출할 수 있게 되었다[8].

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