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문제 정의
- 본 연구는 뼈목동맥관의 발달 여부에 따라 모야모야병의 임상표현 및 측부순환 양상이 다르게 나타날 것이라는 가설을 세우고 이를 확인하기 위해 데이터를 수집하였다. 총 146명의 환자 중 뇌졸중으로 발현된 115명의 환자를 분석한 결과 기존의 연구 결과와 동일하게 모야모야병이 없는 혈관(3.
- 6,7 Motoshima 등6은 모야모야병의 조기 발견 방법으로 추체목동맥관(petrous carotid canal)이 좁아진 소견을 제시하기도 하였다. 이런 근거를 중심으로 본 연구는 말단부 내경동맥의 점진적 협착이나 폐색의 발생 시작 시점이 뼈목동맥관의 크기와 연관된다는 가설에 근거를 두고 뼈목동맥관의 크기에 따라 임상증상의 표현 형태에 차이가 있는지 분석하여 유년기 모야모야병과 성인 모야모야병의 구분에 대한 이해를 넓히고자 하였다.
제안 방법
- Relations of clinical manifestation and collateral patterns. Clinical manifestation was divided into two groups, ischemic and hemorrhagic stroke group. Each group showed different collateral patterns.
- 뇌졸중으로 발현한 모든 환자를 뇌출혈성 뇌졸중 및 뇌경색성 뇌졸중 군으로 분류하였다. 각 군에서 범주형 변수는 상대적 빈도(%)로 표시하였고, 연속형 변수는 평균(means ± standard deviations [SD]) 및 중앙값으로 표시하였다.
- 대상 환자는 임상양상에 따라 증상성 및 무증상성으로 구분하였고, 증상성 환자군은 뇌경색성 뇌졸중, 뇌출혈성 뇌졸중 및 기타(두통, 경련, 운동성 질환)로 분류하였다. 뇌전산화단층촬영영상은 모든 환자에서 시행하였고 뇌 자기공명영상촬영 및 뇌혈관조영술은 일부 시행하지 않은 환자도 포함되었다.
- 뼈목동맥관의 직경은 뇌 컴퓨터단층촬영 뼈중심영상(bone window)에서 뼈목동맥관의 횡측 부분을 측정하였다(Fig. 1). 처음 증상이 발현되어 병원에 내원하여 시행한 뇌 전산화 단층촬영을 기준으로 하였고 반복적으로 영상검사를 시행한 경우 첫 번째로 시행한 영상을 기준으로 측정하였다.
- 각 군에서 범주형 변수는 상대적 빈도(%)로 표시하였고, 연속형 변수는 평균(means ± standard deviations [SD]) 및 중앙값으로 표시하였다. 양측성 모야모야병 환자군은 양측의 혈관을 포함하였고 편측성 모야모야병 환자의 혈관은 병변 쪽의 혈관만을 포함하여 분석하였다. 범주형 변수는 Chi Square 분석을 사용하였고, 연속형 변수는 t-test와 ANOVA를 이용하여 분석하였다.
- 1). 처음 증상이 발현되어 병원에 내원하여 시행한 뇌 전산화 단층촬영을 기준으로 하였고 반복적으로 영상검사를 시행한 경우 첫 번째로 시행한 영상을 기준으로 측정하였다.
대상 데이터
- 2005년 1월 1일부터 2015년 5월 31일까지 강동성심병원 및 춘천성심병원에서 뇌 영상에서 모야모야병을 진단받은 총 160명의 환자 중 뇌 컴퓨터단층촬영이 없거나 뇌혈관조영술 영상이 없는 14명을 제외한 146명의 환자를 대상으로 하였다. 그중 여자 101명, 남자 45명이었고, 연령은 평균 53세였다.
- 2005년 1월 1일부터 2015년 5월 31일까지 강동성심병원 및 춘천성심병원에서 뇌 영상에서 모야모야병을 진단받은 총 160명의 환자 중 뇌 컴퓨터단층촬영이 없거나 뇌혈관조영술 영상이 없는 14명을 제외한 146명의 환자를 대상으로 하였다. 그중 여자 101명, 남자 45명이었고, 연령은 평균 53세였다. 또한 뇌 자기공명혈관조영술을 시행한 환자는 104명, 뇌 컴퓨터단층혈관조영술을 시행한 환자는 67명, 뇌혈관조영술을 시행한 환자는 99명이었다.
- 본 연구는 2005년 1월 1일부터 2015년 5월 31일까지 강동성심병원과 춘천성심병원에 입원 진료 또는 외래 진료를 받았던 환자들의 전자차트(electronic medical record, EMR) 기록에 모야모야병 코드가 있는 경우와 영상시스템(picture archiving and communication system, PACS)의 판독기록지에 ‘모야모야(moyamoya)’란 단어가 들어간 환자들의 의무기록과 영상들을 분석하여 모야모야병의 진단 기준에 합당한 환자들을 선택하였다.
- 8%)으로 가장 많았고 두통으로 발현된 환자는 20명, 경련 8명, 무증상 2명, 이상운동 1명 순으로 나타났다. 임상양상에 따른 분류에서 무증상 및 두통, 경련, 이상운동 등의 기타 증상을 보였던 31명의 환자를 제외하고 뇌경색 혹은 뇌출혈로 발현된 115명을 대상으로 뼈목동맥관의 직경을 분석하였다. 115명 중 여자가 76명(66.
데이터처리
- 양측성 모야모야병 환자군은 양측의 혈관을 포함하였고 편측성 모야모야병 환자의 혈관은 병변 쪽의 혈관만을 포함하여 분석하였다. 범주형 변수는 Chi Square 분석을 사용하였고, 연속형 변수는 t-test와 ANOVA를 이용하여 분석하였다. P 값 0.
- 05 이하에서 통계적 유의성이 있는 것으로 판단하였다. 통계 프로그램은 SPSS 21 (IBM corp, Armonk, New York, USA)을 이용하여 분석하였다.
이론/모형
- 본 연구에서 모야모야병의 진단은 윌리스환의 자발적 폐색에 대한 연구 위원회(Research Committee on Spontaneous Occlusion of the Circle of Willis)에서 작성한 진단지침을 참고로 하였다.8,9 본 연구에서 모야모야병을 진단한 기준은 다음과 같다.
성능/효과
- (2) 비정상적인 혈관 망상소견이 뇌 자기공명영상의 동측 기저핵에서 두 개 이상의 신호 소실(저음영)을 보이는 경우에도 진단이 가능하다.
- Suzuki 병기에 따른 분류에서 뇌출혈성 뇌졸중군에서는 type III가 가장 많았고, 뇌경색성 뇌졸중군에서는 type IV-V가 가장 많았다(Table 2). Suzuki 병기에 따라 나뉜 type I-II, III, IV-V 그룹과 뼈목동맥관 직경과의 상관관계를 비교한 결과 뇌출혈성 및 뇌경색성 뇌졸중 두 군 모두에서 비슷한 분포를 보였으며 통계적으로 유의미한 차이는 없었다(Fig. 2).
- 그러나 뼈목동맥관 직경이 모야모야병의 임상증상 발현이나 측부순환과 상관관계가 없다는 점에서 오히려 모야모야병의 발생 시점 당시의 나이가 어리다고 하더라도 증상이 발현되는 시점에서는 측부순환 양상이나 임상증상에는 차이가 없다는 것을 의미한다. 결과적으로 모야모야병의 발생으로 인해 뼈목동맥관의 직경이 좁아지거나 혹은 좁아지지 않더라도 모야모야병의 발생 연령과 임상증상 발현에는 유의한 차이가 없음을 유추할 수 있다. 결론적으로 모야모야병에서 뼈목동맥관 직경의 차이에 따른 임상증상 표현에는 유의미한 상관관계가 없었으며 측부순환에서도 별다른 차이를 보이지 않았다.
- 결과적으로 모야모야병의 발생으로 인해 뼈목동맥관의 직경이 좁아지거나 혹은 좁아지지 않더라도 모야모야병의 발생 연령과 임상증상 발현에는 유의한 차이가 없음을 유추할 수 있다. 결론적으로 모야모야병에서 뼈목동맥관 직경의 차이에 따른 임상증상 표현에는 유의미한 상관관계가 없었으며 측부순환에서도 별다른 차이를 보이지 않았다. 뼈목동맥관 직경은 모야모야병 발생 시점부터 좁아질 것으로 생각되므로, 모야모야병의 발생 시점 당시 연령이 어리다고 하더라도 증상이 발현되는 시점에서의 임상양상이나 측부순환에서는 차이가 없을 것으로 생각된다.
- 1%)이었다. 뇌출혈성 뇌졸중은 57명, 뇌경색성 뇌졸중은 58명으로 양 군 모두 여성이 더 많은 비율을 차지하였다. 모야모야병이 양측인 경우가 뇌출혈성 및 뇌경색성 뇌졸중의 두 군 모두에서 일측보다 많았다.
- 뒤대뇌동맥 → 뇌막동맥 → 앞대뇌동맥 또는 중대뇌동맥 형태의 측부순환 양상이 가장 많았다.
- 뒤맥락동맥→ 뒤뇌량주위동맥 → 앞대뇌동맥 형태의 측부순환 양상은 두 군 모두에서 관찰되지 않았다. 뼈목동맥관 직경 크기에 따른 측부순환 양상의 차이는 없었으며, 결과적으로 뼈목동맥관 직경의 크기와 측부순환 양상에서는 통계적으로 유의미한 상관관계를 보이지 않았다(Fig. 3). 또한 뇌출혈성 뇌졸중과 뇌경색성 뇌졸중에서 측부순환 양상에 따른 임상양상의 차이는 보이지 않았다(Fig.
- 총 115명의 환자 중 일측성 모야모야병 환자 40명에서 건측과 환측 각각의 뼈목동맥관 직경을 비교하였을 때 환측 뼈목동맥관 직경이 평균 3.6 mm (95% CI, 3.5-3.6)로 건측 평균값인 3.8 mm (95% CI, 3.6-3.9)와 비교하여 통계적으로 유의하게 작았다(p = 0.042). 모야모야 혈관의 뼈목동맥관 직경의 평균값 3.
- 본 연구는 뼈목동맥관의 발달 여부에 따라 모야모야병의 임상표현 및 측부순환 양상이 다르게 나타날 것이라는 가설을 세우고 이를 확인하기 위해 데이터를 수집하였다. 총 146명의 환자 중 뇌졸중으로 발현된 115명의 환자를 분석한 결과 기존의 연구 결과와 동일하게 모야모야병이 없는 혈관(3.8 mm)과 비교하였을 때 모야모야병의 혈관(3.6 mm)이 더 작은 것을 확인할 수 있었다. 그러나 통계적으로 유의하나 절대값의 차이가 거의 나지 않았으며 측부순환 양상의 차이에 따른 임상양상의 차이도 거의 없었다.
후속연구
- 마지막으로 본 연구의 한계점으로는 첫째, 샘플 크기가 작고, 두 개의 종합병원에서만 환자들을 선택하였다는 점이다. 둘째, 모야모야혈관 대조군 선정시 정상 대조군을 선별하지 못하고 일측성 모야모야병 환자에서 건측의 혈관과 비교하여 연구를 수행하였다는 점이다. 일측성 모야모야병 환자에서 좁아지지 않은 건측이라 하더라도 정상 대조군과 비교시 차이점이 발생할 가능성을 배제할 수 없으므로, 향후 이런 연구의 한계점을 극복하기 위해 더 많은 환자를 대상으로 한 대조군 연구가 지속적으로 필요할 것이라 생각된다.
- 마지막으로 본 연구의 한계점으로는 첫째, 샘플 크기가 작고, 두 개의 종합병원에서만 환자들을 선택하였다는 점이다. 둘째, 모야모야혈관 대조군 선정시 정상 대조군을 선별하지 못하고 일측성 모야모야병 환자에서 건측의 혈관과 비교하여 연구를 수행하였다는 점이다.
- 둘째, 모야모야혈관 대조군 선정시 정상 대조군을 선별하지 못하고 일측성 모야모야병 환자에서 건측의 혈관과 비교하여 연구를 수행하였다는 점이다. 일측성 모야모야병 환자에서 좁아지지 않은 건측이라 하더라도 정상 대조군과 비교시 차이점이 발생할 가능성을 배제할 수 없으므로, 향후 이런 연구의 한계점을 극복하기 위해 더 많은 환자를 대상으로 한 대조군 연구가 지속적으로 필요할 것이라 생각된다.
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