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문제 정의
- Milstein등은 2명의 미숙아에서 동맥콴 결찰술에서 좌폐동 맥을 결찰한 후 지속되는 심한 심부전의 원인을 진단하지 못하여 다밭성 장기 손상이 빌-생되어 사망한 경우를 보고하였* 다 이처럼 동맥관 결찰술후에 수술에 대한 평가는 가능한 빠른 시기에 시행하는 것이 좋으며 환자의 증상에서 동맥관이 빠른 시기에 재기통되는 경우에는 이런 문제를 의심하고 확인하는 깃이 좌폐동맥 결찰로 발생 가능한 문제를 최소화할 수 있는 빙-법으로 제시되어 지고있다. 본원에서는 동맥관 결찰술후 발생한 좌폐동맥의 폐색 3레를 수술적 치 험하였기에 문헌고찰과 함께 증례보고하는 비이다.
제안 방법
- 좌측 폐동맥은 이중으로 결찰되어진 상태였고, 동맥관에서는 혈류 흐름이 촉지 되었다. 수술은 결찰되어진 좌측 폐동맥을 풀어준 후에 열려있는 동맥관 결찰하는 수술을 시행하였다. 수술후 심초음파 소견에서 좌폐동맥 혈류가 잘 흐르는 것을 관찰할 수 있었고, 동맥관 개존증은 더 이상 관찰되지 않았다.
- 4). 환아는 2개 월후에 다시 수술을 시행받았고, 수술장 소견에서 이전 인조 혈관은 내막이 형성되면서 좁아져 있어, 인조혈관과 폐동만! 주변의 모든 유착부위를 박리한 후에 이 전의 인조혈관을 제거 하고 8 mm Gore Tex® 인조혈관을 이용하여 좌폐동맥을 주 폐동맥으로 확장 연결하는 수술을 시행하였다 수술후 심초 음파 소견에서 인조혈관에서 혈류가 잘 흐르는 것을 관찰할 수 있있고, 환이는 별다른 문제없이 6개월째 추적관찰중이 다
- 이후에도 잦은 상기도 감염증세와 폐렴으로 여러번 입 원 치료를 받았으면서 지내오다. 추적관찰중에 시행한 심초 음파상에서 쫘폐동맥의 혈류흐름이 관찰되지 않아 심혈관조 영 검사를 시행하였고, 검사상에서 우심실조영에서 좌폐동맥 이 보이지않아 전원되 있다. 본 원에서 시행한 심초음파상에 서는 좌폐동맥으로 혈류흐름은 관찰되지 않았고 동맥관은 폐색되어 있었다.
- 0 이었다. 혈액배양검사에서 포도상 쌍구균(Staphylo coccus aureus)가 배양되어 Vancomycin을 하루에 한번 정주하 였고, 두개내 초음파에서는 두개내 줄혈(IntraGranial Hemorrhage)^] 관찰되었다, 수술후 9일째, 이전에 수술을 시행했던 좌측 개흉부위를 다시 열어서 수술을 시행하였고, 이때 좌측 하엽과 상엽의 후측분엽에는 이미 폐경색의 징후를 보몄다. 좌측 폐동맥은 이중으로 결찰되어진 상태였고, 동맥관에서는 혈류 흐름이 촉지 되었다.
대상 데이터
- 추적관찰중에 시행한 심초 음파상에서 쫘폐동맥의 혈류흐름이 관찰되지 않아 심혈관조 영 검사를 시행하였고, 검사상에서 우심실조영에서 좌폐동맥 이 보이지않아 전원되 있다. 본 원에서 시행한 심초음파상에 서는 좌폐동맥으로 혈류흐름은 관찰되지 않았고 동맥관은 폐색되어 있었다. 심혈뫈 조영검사삼에서 우심실압력이 37/ 14(25) ininHg, 폐동맥 입-이 32/16(21) mmHg로 나타났고(Table 1J, 우심실조잉상에서는 좌폐동맥이 보이지 않았다.
- 환아는 임신 34주에 1960g인 미숙아로 자연분만으로 출생 하여, 심한 호옵부전으로 hyaline membrane disease(HMD) 진 단하에 인공호흡기 치료를 받던 중, 심초음파상에서 동맥관 개존증을 진단받고 동맥관 결찰술을 시행받았다고 하였다. 그러나, 수술후에도 심한 호흡부전 및 심부전 증상이 지속되 었고, 수술후 심초음파상에서 2~3nm정도로 동맥관이 재개 통된 것으로 확인되어 수술후 16일째에 본원으로 전원되었다.
성능/효과
- 환아는 임신 34주에 1960g인 미숙아로 자연분만으로 출생 하여, 심한 호옵부전으로 hyaline membrane disease(HMD) 진 단하에 인공호흡기 치료를 받던 중, 심초음파상에서 동맥관 개존증을 진단받고 동맥관 결찰술을 시행받았다고 하였다. 그러나, 수술후에도 심한 호흡부전 및 심부전 증상이 지속되 었고, 수술후 심초음파상에서 2~3nm정도로 동맥관이 재개 통된 것으로 확인되어 수술후 16일째에 본원으로 전원되었다. 본원으로 전원당시 늑골하퇴축이 심하게 관찰되면서 양 쪽 폐야에 심한 호흡잡음과 호기시 천명 이 청진되 었고, 좌상 부흉골연에서 제3/6도의 심한 연속적 심잡음이 청진되었다.
- 2). 동맥관 개존증은 심부전을 초래할만한 크기가 아니라고 생각하여, 호흡부전의 원인을 HMD의 후유증으로 인한 기관지폐 이형성증(bronchopulmonary dysplasia)로 진단하고, 이에 대해 집중적으로 치료하여 24일 동안 신생아 중환자실에서 집중치료 받고 일반병동으 로 전동되어 3일 후 퇴원하였다. 이후 추적관찰 도중에도 수차례의 호흡곤란으로 기관지폐 이형성증과 모세 기관지염로 중환자실에서 집중치료를 받아야 했다.
- 본 증례의 첫 번째 경우에선 좌페동맥이 결찰되고 난 후 심한 심부전으로 다발성 장기 손상의 증상을 나타냈으나, 빠른 수술적 교정으로 우심실의 후부하를 감소시켜 심장 기능의 회복을 도모할 수 있었고 다발성 장기손상으로부터 벗어날 수 있었다 그러나, 좌페동맥의 결찰 후에 좌측폐의 하엽과 상엽의 후측분엽이 어느 정도 폐경색으로 진행하면서 폐렴을 유발하였고, 폐발달의 미숙으로 장기간의 인공 호흡기 치료가 필요하면서 폐기관지 이형성증이 발생하여 호흡부전에서 회복되지 못하고, 결구 폐렴에 의한 패혈증으로 사망하게 되었다. 두 번째 증례는 좌폐동맥 결찰 후에 발생한 심한 폐동맥 고혈압이 심부전의 원인을 제공하였던 경우로 수술 후에 폐동맥 고혈압의 감소와 심부전 증상 호전을 관찰할 수 있었다.
- 전원후 신생아 중환 자실로 옮겨 인공호흡기를 부착하였고, 심부전 치료로써 Dopamin 5 μg/Kg/min을 사용하였다. 본 원에서 시행한 폐관 류 검사상에서는 좌측폐의 혈류흐름이 관찰되지 않았고(Fig. 1), 심초음파의 결과상에서 2차성 심방중격결손증, 4nm크기의 동맥관 개존증이 있으면서 좌폐동땍은 보이지 않았다. 수 술전 동맥혈 검사상에서 pH 7.
- Morihito 등은 thermodikitiQn방법을 이용하여, 전 폐엽절제술후 심한 폐동맥압 상승과 폐혈관 저항의 상승이 유발되어 우심싶의 기능부전을 초래하는 것을 관찰할 수 있 었다고 보고하여 폐절제술후에 우심실에 발생하는 압력 부 하가 우심실의 기능부전의 원인이라고 지적하였다I 그러나 Rudolph 등은 폐와 심장이 발달하여 충분한 용적을 갖추었을 경우에는 후부하의 상승이 심하지 않아 폐동맥 고혈압과 우심부전이 잘 발생하지 않는 것으로 보고하였다3). 본 증례의 첫 번째 경우에선 좌페동맥이 결찰되고 난 후 심한 심부전으로 다발성 장기 손상의 증상을 나타냈으나, 빠른 수술적 교정으로 우심실의 후부하를 감소시켜 심장 기능의 회복을 도모할 수 있었고 다발성 장기손상으로부터 벗어날 수 있었다 그러나, 좌페동맥의 결찰 후에 좌측폐의 하엽과 상엽의 후측분엽이 어느 정도 폐경색으로 진행하면서 폐렴을 유발하였고, 폐발달의 미숙으로 장기간의 인공 호흡기 치료가 필요하면서 폐기관지 이형성증이 발생하여 호흡부전에서 회복되지 못하고, 결구 폐렴에 의한 패혈증으로 사망하게 되었다. 두 번째 증례는 좌폐동맥 결찰 후에 발생한 심한 폐동맥 고혈압이 심부전의 원인을 제공하였던 경우로 수술 후에 폐동맥 고혈압의 감소와 심부전 증상 호전을 관찰할 수 있었다.
- 그러나, 수술후에도 심한 호흡부전 및 심부전 증상이 지속되 었고, 수술후 심초음파상에서 2~3nm정도로 동맥관이 재개 통된 것으로 확인되어 수술후 16일째에 본원으로 전원되었다. 본원으로 전원당시 늑골하퇴축이 심하게 관찰되면서 양 쪽 폐야에 심한 호흡잡음과 호기시 천명 이 청진되 었고, 좌상 부흉골연에서 제3/6도의 심한 연속적 심잡음이 청진되었다. 동맥혈 가스 검사상에서는 pH 7.
- 수술후 심초음파 소견에서 좌폐동맥 혈류가 잘 흐르는 것을 관찰할 수 있었고, 동맥관 개존증은 더 이상 관찰되지 않았다. 수술 4일후 혈액 검사상 WBC 10200, OT/PT 43/57, BUN/Cr 8/0.5, Tbili 2.4로 모든 소견이 호전되는 것을 관찰할 수 있었고, 수술후 13일째 호흡기 이탈을 할 수 있었다. 수술후에 시행한 폐관류 검사상에서 좌측폐의 혈류가 증가된 것을 관찰할 수 있었다<<span class="caption-no caption-fig-1">fig, 1="">
- 4). 수술후 2 년후에 시행한 심도자 검사상에서 좌폐동맥에 연결된 5mm Ringed GoreTex's, grft는 잘 통하고 있었으나, 우심실과 폐동 맥 압력은 51 mmHg정도로 상승되어 있었고(Table 1.), 좌폐 동맥 원위부는 다소 커져 보였으나 폐동맥 말단의 혈관들은 여전히 발달이 안된 상태로 관챂되 었다(Fig. 4). 환아는 2개 월후에 다시 수술을 시행받았고, 수술장 소견에서 이전 인조 혈관은 내막이 형성되면서 좁아져 있어, 인조혈관과 폐동만! 주변의 모든 유착부위를 박리한 후에 이 전의 인조혈관을 제거 하고 8 mm Gore Tex® 인조혈관을 이용하여 좌폐동맥을 주 폐동맥으로 확장 연결하는 수술을 시행하였다 수술후 심초 음파 소견에서 인조혈관에서 혈류가 잘 흐르는 것을 관찰할 수 있있고, 환이는 별다른 문제없이 6개월째 추적관찰중이 다
- . 수술후 검사된 심초 음파상에서 동맥관 개존증은 남아있는 상태에서 좌폐돔맥의 혈류가 관찰되지 않았고, 수술후부터 전신부종을 동반한 심 부전증상이 나타나면서 급성 신부전과 간부전이 동반되어 다발성 징기손상(multiple organ failurc)이 의심이 되어, 수 술후 5일째 전원되었다. 전원당시 이학적 검사상에서 낮게 위 치된 귀와 확장된 머리 둘레를 보였고, 전신적 인 피부발진 이 있으면서 피부탄력이 감소되어 있었고, 기도 삽관된 상테 로 전신부종이 관찰되었다.
- 환아는 수술후 1일째에 호흡기 이탈을 시행 하있으니-, 지속적인 무기폐와 많은량의 객담 및 빈호흡으로 수술 8일째까지 중환자실 치료후에 일반병동으로 전원되헜 다. 수술후 심초음파 결과상에서 5 mm Ringed GoreTex® graft는 잘 통하고 있었다. 심혈관 조영검사상에서는 인조혈관은 잘 통하고 있었으나, 좌측 폐동맥의 원위부 혈관은 3 mm정 도몄고 폐말단의 혈관은 발닽되지 않았다(Fig.
- 수술은 결찰되어진 좌측 폐동맥을 풀어준 후에 열려있는 동맥관 결찰하는 수술을 시행하였다. 수술후 심초음파 소견에서 좌폐동맥 혈류가 잘 흐르는 것을 관찰할 수 있었고, 동맥관 개존증은 더 이상 관찰되지 않았다. 수술 4일후 혈액 검사상 WBC 10200, OT/PT 43/57, BUN/Cr 8/0.
- 4). 심도자 검사결과에서 혈압이 88/52(72)mmHg일 떼 폐동맥압은 82/27(52)mmHg로 확인되어 심한 폐동맥 고혈압믈 확인할 수 있었다[Table 1). 환이는 심혈관 조영촬영 10일 후에 좌측 후측부개휴을 이용한 주폐동맥과 좌폐동맥을 Ringed GoreT&xR 5mm graft를 이용하여 연결시 켜 주는 수술을 시행하였다 수술장 소견에서 심한 흄막 유 착이 있었고, 쫘페동맥을 비리한 후에 이전수술에서 좌폐동 맥을 결찰한 것을 확인할 수 있었고, 동맥관의 혈류흐틈은 없어 보였으나 외관적으로 이 전에 결찰되있던 흔적을 발견 할 수는 없었다.
- 3). 심초음파상에서도 우 심실 확장과 주폐동맥 확장이 관찰되면서 주폐동맥에서 좌 폐동맥으로의 혈류가 Doppler검사상에서 관찰되지 않아, 심 혈관 조영검사를 시행하여 좌측 폐동맥의 완전한 폐색을 확인할 수 있었다(Fig. 4). 심도자 검사결과에서 혈압이 88/52(72)mmHg일 떼 폐동맥압은 82/27(52)mmHg로 확인되어 심한 폐동맥 고혈압믈 확인할 수 있었다[Table 1).
- 수술후 검사된 심초 음파상에서 동맥관 개존증은 남아있는 상태에서 좌폐돔맥의 혈류가 관찰되지 않았고, 수술후부터 전신부종을 동반한 심 부전증상이 나타나면서 급성 신부전과 간부전이 동반되어 다발성 징기손상(multiple organ failurc)이 의심이 되어, 수 술후 5일째 전원되었다. 전원당시 이학적 검사상에서 낮게 위 치된 귀와 확장된 머리 둘레를 보였고, 전신적 인 피부발진 이 있으면서 피부탄력이 감소되어 있었고, 기도 삽관된 상테 로 전신부종이 관찰되었다. 복부에서는 2횡지정도의 간이 촉 지 되 었고 비장도 촉지되 었다 심첨진상에서 좌상흉골연에서 4/6도의 지속적 심잡음이 들렸고 호흡음은 양쪽 모두에서 심한 흡기시 잡음이 들렸다.
- 심도자 검사결과에서 혈압이 88/52(72)mmHg일 떼 폐동맥압은 82/27(52)mmHg로 확인되어 심한 폐동맥 고혈압믈 확인할 수 있었다[Table 1). 환이는 심혈관 조영촬영 10일 후에 좌측 후측부개휴을 이용한 주폐동맥과 좌폐동맥을 Ringed GoreT&xR 5mm graft를 이용하여 연결시 켜 주는 수술을 시행하였다 수술장 소견에서 심한 흄막 유 착이 있었고, 쫘페동맥을 비리한 후에 이전수술에서 좌폐동 맥을 결찰한 것을 확인할 수 있었고, 동맥관의 혈류흐틈은 없어 보였으나 외관적으로 이 전에 결찰되있던 흔적을 발견 할 수는 없었다. 환아는 수술후 1일째에 호흡기 이탈을 시행 하있으니-, 지속적인 무기폐와 많은량의 객담 및 빈호흡으로 수술 8일째까지 중환자실 치료후에 일반병동으로 전원되헜 다.
후속연구
- 동맥관 개존증은 심부전을 초래할만한 크기가 아니라고 생각하여, 호흡부전의 원인을 HMD의 후유증으로 인한 기관지폐 이형성증(bronchopulmonary dysplasia)로 진단하고, 이에 대해 집중적으로 치료하여 24일 동안 신생아 중환자실에서 집중치료 받고 일반병동으 로 전동되어 3일 후 퇴원하였다. 이후 추적관찰 도중에도 수차례의 호흡곤란으로 기관지폐 이형성증과 모세 기관지염로 중환자실에서 집중치료를 받아야 했다. 추적관찰 2년후부터 힘이 없어 보이고 안면부종이 심하게 발생하면서 심한 호흡 곤란을 호소하여 입원치료를 받던 중에 폐성 심부전(Cor pulmonale)의심되어 폐관류 검사를 시행하였으나, 좌측페야 에서 관류가 관찰되지 않았다(Fig.
- 이후 추적관찰 도중에도 수차례의 호흡곤란으로 기관지폐 이형성증과 모세 기관지염로 중환자실에서 집중치료를 받아야 했다. 추적관찰 2년후부터 힘이 없어 보이고 안면부종이 심하게 발생하면서 심한 호흡 곤란을 호소하여 입원치료를 받던 중에 폐성 심부전(Cor pulmonale)의심되어 폐관류 검사를 시행하였으나, 좌측페야 에서 관류가 관찰되지 않았다(Fig. 3). 심초음파상에서도 우 심실 확장과 주폐동맥 확장이 관찰되면서 주폐동맥에서 좌 폐동맥으로의 혈류가 Doppler검사상에서 관찰되지 않아, 심 혈관 조영검사를 시행하여 좌측 폐동맥의 완전한 폐색을 확인할 수 있었다(Fig.
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