목 적: 식이 단백 유발 직결장염(DPIPC)은 영아 초기에 발생하여 양호한 경과를 취하는 질환으로 모유나 우유 내 성분에 의한 알레르기 반응이 주요 원인으로 추정되고 있다. DPIPC의 임상적 특징과 자연 경과 및 식이 조절의 필요성에 대하여 알아보고자 하였다. 방 법: 2002년 5월부터 2004년 6월까지 부산대학교병원 소아과에 혈변을 주소로 검사를 받은 영아 중 DPIPC로 진단된 13명을 대상으로 임상적 특징을 후향적으로 분석하였다. 결 과: 남아가 7명(53.8%), 여아가 6명(46.2%)이었고, 혈변이 발생한 시기는 평균 $96.8{\pm}58.8$일이었다. 혈변의 빈도는 평균 $2.6{\pm}2.5$회/일이었고, 혈변의 발현 후 진단까지의 평균 기간은 $35.5{\pm}55.0$일이었다. 환자의 식이는 모유 수유가 9명(69.2%), 인공 영양이 2명(15.4%), 혼합 영양이 2명(15.4%)이었다. 알레르기의 가족력은 1명에서 있었고, 환자에서 다른 알레르기 질환의 동반은 없었다. 어머니의 식이 습관으로 소량의 우유 복용이나 견과류 또는 어패류의 섭취가 각각 3명에서 있었다. 혈액 검사에서 백혈구수가 $10,555{\pm}3,145/mm^3$, 호산구 비율이 $6.3{\pm}3.0%$, 절대 호산구수가 $659.0{\pm}532.2/mm^3$였다. 13명 중 6명에서 대장 내시경 검사를 시행되었고, 전 예에서 직장과 S상 결장의 점막에 국소적인 발적과 소결절형성이 관찰되었다. 이 중 5명에서 대장 조직 검사를 시행했으며, 만성 염증과 음와 농양이 동반된 경우가 3명이었고, 전 예에서 결절성 림프양 증식이 있었다. 광학 현미경으로 400배의 고배율 시야에서 관찰하였을 때, 대장 점막의 호산구의 수는 4예에서 10개 이하였고 1예에서 10~20개였다. 13명 모두 식이의 변화나 약물을 사용하지 않고 혈변은 $58.7{\pm}67.0$일 후에 자연 소실되었다. 결 론: 건강한 어린 영아에서 실 모양 또는 고춧가루를 흩어놓은 듯한 혈변이 있을 때는 DPIPC를 의심해야 하고, 환자나 환자의 어머니에서 식이 변화가 없이도 혈변은 대부분 1세 이전에 소실되며 혈변 이외에 다른 문제를 야기하지 않는다는 점에서 DPIPC 환자나 어머니에게 일률적으로 식이 제한을 하는 것은 재고할 필요가 있다.
목 적: 식이 단백 유발 직결장염(DPIPC)은 영아 초기에 발생하여 양호한 경과를 취하는 질환으로 모유나 우유 내 성분에 의한 알레르기 반응이 주요 원인으로 추정되고 있다. DPIPC의 임상적 특징과 자연 경과 및 식이 조절의 필요성에 대하여 알아보고자 하였다. 방 법: 2002년 5월부터 2004년 6월까지 부산대학교병원 소아과에 혈변을 주소로 검사를 받은 영아 중 DPIPC로 진단된 13명을 대상으로 임상적 특징을 후향적으로 분석하였다. 결 과: 남아가 7명(53.8%), 여아가 6명(46.2%)이었고, 혈변이 발생한 시기는 평균 $96.8{\pm}58.8$일이었다. 혈변의 빈도는 평균 $2.6{\pm}2.5$회/일이었고, 혈변의 발현 후 진단까지의 평균 기간은 $35.5{\pm}55.0$일이었다. 환자의 식이는 모유 수유가 9명(69.2%), 인공 영양이 2명(15.4%), 혼합 영양이 2명(15.4%)이었다. 알레르기의 가족력은 1명에서 있었고, 환자에서 다른 알레르기 질환의 동반은 없었다. 어머니의 식이 습관으로 소량의 우유 복용이나 견과류 또는 어패류의 섭취가 각각 3명에서 있었다. 혈액 검사에서 백혈구수가 $10,555{\pm}3,145/mm^3$, 호산구 비율이 $6.3{\pm}3.0%$, 절대 호산구수가 $659.0{\pm}532.2/mm^3$였다. 13명 중 6명에서 대장 내시경 검사를 시행되었고, 전 예에서 직장과 S상 결장의 점막에 국소적인 발적과 소결절형성이 관찰되었다. 이 중 5명에서 대장 조직 검사를 시행했으며, 만성 염증과 음와 농양이 동반된 경우가 3명이었고, 전 예에서 결절성 림프양 증식이 있었다. 광학 현미경으로 400배의 고배율 시야에서 관찰하였을 때, 대장 점막의 호산구의 수는 4예에서 10개 이하였고 1예에서 10~20개였다. 13명 모두 식이의 변화나 약물을 사용하지 않고 혈변은 $58.7{\pm}67.0$일 후에 자연 소실되었다. 결 론: 건강한 어린 영아에서 실 모양 또는 고춧가루를 흩어놓은 듯한 혈변이 있을 때는 DPIPC를 의심해야 하고, 환자나 환자의 어머니에서 식이 변화가 없이도 혈변은 대부분 1세 이전에 소실되며 혈변 이외에 다른 문제를 야기하지 않는다는 점에서 DPIPC 환자나 어머니에게 일률적으로 식이 제한을 하는 것은 재고할 필요가 있다.
Purpose: Dietary protein induced proctocolitis (DPIPC) can be considered as a cause of rectal bleeding or blood streaked stool in otherwise healthy-looking infants in the first several months of life. Failure to appreciate this entity may lead to inappropriate diagnostic or therapeutic intervention....
Purpose: Dietary protein induced proctocolitis (DPIPC) can be considered as a cause of rectal bleeding or blood streaked stool in otherwise healthy-looking infants in the first several months of life. Failure to appreciate this entity may lead to inappropriate diagnostic or therapeutic intervention. This study aimed to ascertain the clinical features, treatment and prognosis of DPIPC. Methods: We reviewed 13 infants retrospectively, presented with bloody stool in early infancy. They were diagnosed as DPIPC clinically in Pusan National University Hospital from May 2002 to June 2004. Results: Seven males and six females were included. The mean age at onset of bleeding was $96.8{\pm}58.8days$. The mean frequency of hematochezia was $2.6{\pm}2.5$ times a day. Duration from onset of symptom to diagnosis was $35.5{\pm}55.0days$ and duration from onset of symptom to resolution of bleeding was $58.7{\pm}67.0days$. Nine (69.2%) were exclusively breast-fed infants and two (15.4%) were formula-fed infants. All but one infant did not have family history of other allergic diseases. A dietary history of ingestion of cow's milk, nut or shellfish was present in three mothers. Peripheral eosinophil count was normal to slightly elevated (total WBC count $10,555{\pm}3,145/mm^3$, relative eosinophil count $6.3{\pm}3.0%$, absolute eosinophil count $659.0{\pm}532.2/mm^3$). Sigmoidoscopy revealed lymphonodular hyperplasia with surrounding hemorrhagic spots in the rectosigmoid colon in 6 infants. Histopathologic finding of colonic biopsies in 5 infants showed chronic inflammation with lymphoid follicular hyperplasia (5 infants), crypt abscess (3 infants), or mild infiltration of eosinophils (less than 20/high power field) in the lamina propria. Spontaneous resolution of rectal bleeding occurred in all infants without dietary change or medicine. Conclusion: Most infants with DPIPC experience a very benign course and have spontaneous resolution of rectal bleeding without changes in the mother's diet. In the case of strong evidence for DPIPC we suggest deferring further invasive investigation and continuing breast feeding.
Purpose: Dietary protein induced proctocolitis (DPIPC) can be considered as a cause of rectal bleeding or blood streaked stool in otherwise healthy-looking infants in the first several months of life. Failure to appreciate this entity may lead to inappropriate diagnostic or therapeutic intervention. This study aimed to ascertain the clinical features, treatment and prognosis of DPIPC. Methods: We reviewed 13 infants retrospectively, presented with bloody stool in early infancy. They were diagnosed as DPIPC clinically in Pusan National University Hospital from May 2002 to June 2004. Results: Seven males and six females were included. The mean age at onset of bleeding was $96.8{\pm}58.8days$. The mean frequency of hematochezia was $2.6{\pm}2.5$ times a day. Duration from onset of symptom to diagnosis was $35.5{\pm}55.0days$ and duration from onset of symptom to resolution of bleeding was $58.7{\pm}67.0days$. Nine (69.2%) were exclusively breast-fed infants and two (15.4%) were formula-fed infants. All but one infant did not have family history of other allergic diseases. A dietary history of ingestion of cow's milk, nut or shellfish was present in three mothers. Peripheral eosinophil count was normal to slightly elevated (total WBC count $10,555{\pm}3,145/mm^3$, relative eosinophil count $6.3{\pm}3.0%$, absolute eosinophil count $659.0{\pm}532.2/mm^3$). Sigmoidoscopy revealed lymphonodular hyperplasia with surrounding hemorrhagic spots in the rectosigmoid colon in 6 infants. Histopathologic finding of colonic biopsies in 5 infants showed chronic inflammation with lymphoid follicular hyperplasia (5 infants), crypt abscess (3 infants), or mild infiltration of eosinophils (less than 20/high power field) in the lamina propria. Spontaneous resolution of rectal bleeding occurred in all infants without dietary change or medicine. Conclusion: Most infants with DPIPC experience a very benign course and have spontaneous resolution of rectal bleeding without changes in the mother's diet. In the case of strong evidence for DPIPC we suggest deferring further invasive investigation and continuing breast feeding.
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문제 정의
목적: 식이 단백 유발 직결장염(DPIPC)은 영아 초기에 발생하여 양호한 경과를 취하는 질환으로 모유나 우유 내 성분에 의한 알레르기 반응이 주요 원인으로 추정되고 있다. DPIPC의 임상적 특징과 자연 경과 및 식이 조절의 필요성에 대하여 알아보고자 하였다.
DPIPC의 진단 방법 및 치료, 타 위장관 알레르기 질환과의 명확한 감별에 대해 논란이 많았으나 이 질환의 자연 경과가 매우 양호한 것으로 밝혀짐에 따라 진단을 위한 많은 검사와 무분별한 식이 제한에 대한 의문이 제기되어 왔다. 따라서 저자들은 DPIPC의 임상적 특징과 자연 경과를 조사하여 식이조절의 필요성에 대하여 알아보고자 본 연구를 시행하였다.
제안 방법
2002년 5월부터 2004년 6월까지 혈변으로 부산대학교병원 소아과에서 검사를 받은 영아 중 임상 양상, 내시경 소견 및 조직 소견을 통하여 DPIPC로 진단된 13명을 대상으로 이 질환의 임상적 특징을 후향적으로 분석하였다. 환아에서 감염이나 괴사성 장염, 해부학적 이상에 의한 출혈과 대사성 장 질환 등의 증거는 없었다.
피부 반응 검사, 특이 IgE 항체 검사, 식이 첨가 시험, 흡수 장애 검사 등은 시행되지 않았다. 6명에서 S상 결장경 검사를 시행하였고, 이 중 5명에서 대장 점막 생검에 대한 병리조직 검사를 시행하였다. 호산구성 대장염을 배제하기 위해 광학 현미경으로 400배의 고배율당 호산구가 20개 이하로 있을 때 DPIPC로 진단하였다.
동반된 타 증상의 유무와 혈변의 횟수, 양상 및 지속 기간, 환자와 어머니의 식이, 가족 내 알레르기 질환의 유무를 조사하였다. 호산구성 장 질환과의 감별을 위하여 말초 혈액 검사에서 상대 호산구 수가 10% 미만인 경우를 대상에 포함하였다.
방법: 2002년 5월부터 2004년 6월까지 부산대학교병원 소아과에 혈변을 주소로 검사를 받은 영아 중 DPIPC로 진단된 13명을 대상으로 임상적 특징을 후향적으로 분석하였다.
따라서 DPIPC의 진단은 환자에 대한 병력 및 임상적 소견이 가장 중요하며, DPIPC가 의심되면 추정되는 단백을 식이에서 배제해 볼 수 있으며, 호전이 되지 않는 경우에 타 질환과의 감별과 DPIPC의 확진을 위해 대장 내시경 검사와 대장 조직 검사를 할 수 있다23). 본 연구에서는 임상적으로 DPIPC가 의심되면 추가적인 검사는 시행하지 않았고 혈변의 양이 많고 지속되는 일부 환아에서 대장 내시경을 시행하였다.
6명에서 S상 결장경 검사를 시행하였고, 이 중 5명에서 대장 점막 생검에 대한 병리조직 검사를 시행하였다. 호산구성 대장염을 배제하기 위해 광학 현미경으로 400배의 고배율당 호산구가 20개 이하로 있을 때 DPIPC로 진단하였다. 환자와 환자 어머니의 식이를 제한하거나 변경하지 않았고 약물은 사용하지 않았다.
대상 데이터
2/mm3였다. 13명 중 6명에서 대장 내시경 검사를 시행되었고, 전 예에서 직장과 S상 결장의 점막에 국소적인 발적과 소결절 형성이 관찰되었다. 이 중 5명에서 대장 조직 검사를 시행했으며, 만성 염증과 음와 농양이 동반된 경우가 3명이었고, 전 예에서 결절성 림프양 증식이 있었다.
13명 중 6명에서 대장 내시경 검사를 실시하였는데, 전 예에서 직장과 S상 결장의 점막에 소결절 형성과 결절 주위로 출혈반이 관찰되었다(Fig. 1). 이 중 5명에서 대장 점막에 대한 조직병리 검사를 시행하였는데, 전 예에서 만성 염증 소견과 결절성 림프양 증식이 관찰되었으며, 음와 농양(crypt abscess)이 3예에서 관찰되었다(Fig.
따라서 엄밀한 의미에서 호산구 증가증은 각 연령에서의 통계적 비정상 범위, 즉 영아 초기라면 말초 혈액 내 호산구 수가 최소 800/mm3 이상이라고 보는 것이 타당할 것이다. 본 연구에서는 호산구성 대장염과 명확히 구별하기 위하여 말초 혈액의 상대 호산구 수가 10% 미만, 조직 내 호산구 수가 400배 고배율 시야에서 20개 이하인 환자만 포함하였다. 13명 중 3명이 말초 혈액 내 호산구 수가 1,000/mm3 이상이었고, 대장 점막 생검을 시행한 5명 중 1명을 제외하고는 조직 내 호산구 수가 10개 이하였다.
동반된 타 증상의 유무와 혈변의 횟수, 양상 및 지속 기간, 환자와 어머니의 식이, 가족 내 알레르기 질환의 유무를 조사하였다. 호산구성 장 질환과의 감별을 위하여 말초 혈액 검사에서 상대 호산구 수가 10% 미만인 경우를 대상에 포함하였다. 피부 반응 검사, 특이 IgE 항체 검사, 식이 첨가 시험, 흡수 장애 검사 등은 시행되지 않았다.
성능/효과
결론: 건강한 어린 영아에서 실 모양 또는 고춧가루를 흩어놓은 듯한 혈변이 있을 때는 DPIPC를 의심해야 하고, 환자나 환자의 어머니에서 식이 변화가 없이도 혈변은 대부분 1세 이전에 소실되며 혈변 이외에 다른 문제를 야기하지 않는다는 점에서 DPIPC 환자나 어머니에게 일률적으로 식이 제한을 하는 것은 재고할 필요가 있다.
일반인을 대상으로 한 조사에서 말초 혈액 도말 검사에서 호산구 수가 총 백혈구 수의 5% 이상인 경우는 흔히 발견되며, 조사자의 10%가 5%를 넘는다는 보고도 있다17). 따라서 엄밀한 의미에서 호산구 증가증은 각 연령에서의 통계적 비정상 범위, 즉 영아 초기라면 말초 혈액 내 호산구 수가 최소 800/mm3 이상이라고 보는 것이 타당할 것이다. 본 연구에서는 호산구성 대장염과 명확히 구별하기 위하여 말초 혈액의 상대 호산구 수가 10% 미만, 조직 내 호산구 수가 400배 고배율 시야에서 20개 이하인 환자만 포함하였다.
DPIPC는 어린 영아에서 주로 발생하며 평균 연령은 2개월이라고 알려져 있다18,19). 본 연구에서 혈변 발생 시기가 평균 96.8±58.8일로서 다른 연구들에 비하여 다소 늦었지만, 모두 생후 5개월 이하의 어린 영아였다. 영아에서 직장 출혈의 원인으로 우유 단백이나 대두 단백에 대한 알레르기성 대장염이 잘 알려져 있으나 DPIPC의 약 60%는 모유 수유아에서 발생하며20,21), 본 연구에서도 70%의 환자가 모유 수유아였다.
심한 부위에서는 음와 농양이나 다핵 세포가 증가되기도 하다25). 본 연구에서는 대장 내시경을 시행한 6명 모두에서 직장과 결장에 국소적인 발적과 소결절의 형성이 관찰되었고, 림프양 결절성 증식은 조직 검사를 시행한 5명 모두에서, 만성 염증과 음와 농양은 3명에서 관찰되었다. 400배 고배율의 하나의 시야에서 호산구의 침윤은 4명에서 정상이고 1명에서 경도로 증가되어 있었는데 다른 연구에 비하여 호산구의 침윤이 적었던 이유는 20개 이상의 호산구의 침윤이 관찰되었던 경우는 호산구성 대장염의 범주에 포함시켰기 때문이다.
DPIPC에서 육안적으로 혈변의 유무를 정확히 판단하기 힘들며 혈변이 간헐적으로 발생하기 때문에 혈변 소실 및 재발의 판정에 어려움이 있다. 본 연구에서는 특별한 치료나 식이의 변화 없이 관찰하였는데, 혈변이 발생한 후 58.7±67.0일 이후에 소실되었다. 이러한 결과는 DPIPC가 시간이 지남에 따라 저절로 호전된다는 타 보고와 일치하며2,20,23), 진단이 정확하다면 굳이 식이 제한을 할 필요가 없다는 것을 의미한다.
환아에서 감염이나 괴사성 장염, 해부학적 이상에 의한 출혈과 대사성 장 질환 등의 증거는 없었다. 환아들은 혈변 이외의 구토, 성장 장애, 발열 등의 전신 증상이 없었고 건강하게 보였으며, 신체 검사에서도 이상 소견은 관찰되지 않았다.
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