목적: 골외성 골육종은 고악성도 종양으로 연부조직육종에 비해 어느 정도의 치료 성적을 보이는 지에 대해 잘 알려져 있지 않다. 본 연구는 두 악성 연부 육종의 치료결과를 비교 하는데 있다. 대상 및 방법: 병리학적으로 확진된 12례의 골외성 골육종의 치료결과를 분석하였다. 고악성도 연부조직육종 환자와 짝짓기 환자-대조군 분석을 위해 악성도 3등급의 연부조직 육종 중 골외성 골육종 환자와 유사한 위치, 크기, 나이를 가진 환자 6배수를 선별하였다. 결과: 골외성 골육종 환자 나이는 35~77세 (중간값 50세)였다. 위치는 상지 5례, 둔부 4례, 하지 3례 였다. 5년 생존율은 52% 였다. 대조군인 연부조직육종의 5년 생존율은 55%로 두 군 사이에 유의한 차이는 없었다(p=0.8). 국소재발율은 골외성 골육종이 58%, 연부조직육종이 36%이었으며 두 군 사이에 유의한 차이는 없었다(p=0.2). 전이율은 각각 67%, 51%이었으며 유의한 차이는 없었다(p=0.4). 결론: 골외성 골육종은 고악성도 연부조직종양과 비슷한 전이 및 국소재발 위험도를 가지는 것으로 보인다. 그러나 본 연구에 포함된 골외성 골육종의 증례가 적으므로 다기관 연구를 통해 더 연구가 필요할 것으로 생각된다.
목적: 골외성 골육종은 고악성도 종양으로 연부조직육종에 비해 어느 정도의 치료 성적을 보이는 지에 대해 잘 알려져 있지 않다. 본 연구는 두 악성 연부 육종의 치료결과를 비교 하는데 있다. 대상 및 방법: 병리학적으로 확진된 12례의 골외성 골육종의 치료결과를 분석하였다. 고악성도 연부조직육종 환자와 짝짓기 환자-대조군 분석을 위해 악성도 3등급의 연부조직 육종 중 골외성 골육종 환자와 유사한 위치, 크기, 나이를 가진 환자 6배수를 선별하였다. 결과: 골외성 골육종 환자 나이는 35~77세 (중간값 50세)였다. 위치는 상지 5례, 둔부 4례, 하지 3례 였다. 5년 생존율은 52% 였다. 대조군인 연부조직육종의 5년 생존율은 55%로 두 군 사이에 유의한 차이는 없었다(p=0.8). 국소재발율은 골외성 골육종이 58%, 연부조직육종이 36%이었으며 두 군 사이에 유의한 차이는 없었다(p=0.2). 전이율은 각각 67%, 51%이었으며 유의한 차이는 없었다(p=0.4). 결론: 골외성 골육종은 고악성도 연부조직종양과 비슷한 전이 및 국소재발 위험도를 가지는 것으로 보인다. 그러나 본 연구에 포함된 골외성 골육종의 증례가 적으므로 다기관 연구를 통해 더 연구가 필요할 것으로 생각된다.
Purpose: Compared to soft tissue sarcoma, the relative risk of extraskeletal osteosarcoma is still not clear. The purpose of this study is to identify the difference in survival and local recurrence rate between two soft tissue sarcomas. Materials and Methods: Twelve patients with pathologically con...
Purpose: Compared to soft tissue sarcoma, the relative risk of extraskeletal osteosarcoma is still not clear. The purpose of this study is to identify the difference in survival and local recurrence rate between two soft tissue sarcomas. Materials and Methods: Twelve patients with pathologically confirmed extraskeletal osteosarcoma were analysed. For retrospective matched case-control study, we selected 72 patients who were confirmed as high grade soft tissue sarcoma and had similar tumor location, tumor size and age to extraskeletal osteosarcoma. Results: Median age was 50 years old. Five cases were located in upper extremity, four in the buttocks, three in the lower extremity. Overall survival rate of extraskeletal osteosarcoma group and high grade soft tissue sarcoma group at 5 years were 52% and 55%. There is no significant difference (p=0.8). Local recurrence rate and metastasis rate were 58%, 67% in extraskeletal osteosarcoma group and 36%, 51% in soft tissue sarcoma group, which were not stastistically significant(p=0.2, p=0.4). Conclusion: Extraskeletal osteosarcoma have similar local recurrence, metastasis and survival rate compare to high grade soft tissue sarcoma. The number of patients of this study were too small to identify outcome of extraskeletal osteosarcoma. Further multi-institutional study should be attempted.
Purpose: Compared to soft tissue sarcoma, the relative risk of extraskeletal osteosarcoma is still not clear. The purpose of this study is to identify the difference in survival and local recurrence rate between two soft tissue sarcomas. Materials and Methods: Twelve patients with pathologically confirmed extraskeletal osteosarcoma were analysed. For retrospective matched case-control study, we selected 72 patients who were confirmed as high grade soft tissue sarcoma and had similar tumor location, tumor size and age to extraskeletal osteosarcoma. Results: Median age was 50 years old. Five cases were located in upper extremity, four in the buttocks, three in the lower extremity. Overall survival rate of extraskeletal osteosarcoma group and high grade soft tissue sarcoma group at 5 years were 52% and 55%. There is no significant difference (p=0.8). Local recurrence rate and metastasis rate were 58%, 67% in extraskeletal osteosarcoma group and 36%, 51% in soft tissue sarcoma group, which were not stastistically significant(p=0.2, p=0.4). Conclusion: Extraskeletal osteosarcoma have similar local recurrence, metastasis and survival rate compare to high grade soft tissue sarcoma. The number of patients of this study were too small to identify outcome of extraskeletal osteosarcoma. Further multi-institutional study should be attempted.
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문제 정의
첫 번째는 환자군 수가 12례로 적어서 통계적인 의미를 부여하기가 쉽지 않다는 것이다. 그러나 낮은 유병율로 인해 환자군수를 확보하는데 한계가 있었으며 짝짓기 환자-대조군 연구 방법을 통하여 적은 군수의 문제를 보완하려고 하였다. 두 번째는 후향성 연구방법으로 인하여 시간에 따른 수술 방법 및 진단 방법의 변화가 있어 이것이 결과에 영향을 미쳤을 가능성을 배제 할 수 없다.
가설 설정
저자들은 골외성 골육종 자체가 고악성도 종양이므로 고악성도 연부육종과 환자-대조군 분석을 해보면 이 종양이 어느 정도의 위험도를 가지는지 파악할 수 있을 것이라는 가설을 세웠다. 이것을 알아보기 위하여 고악성도의 연부조직육종과의 짝짓기 환자-대조군 연구로 두 종양 사이에 생존율과 국소재 발율을 비교하였다.
제안 방법
저자들은 골외성 골육종 자체가 고악성도 종양이므로 고악성도 연부육종과 환자-대조군 분석을 해보면 이 종양이 어느 정도의 위험도를 가지는지 파악할 수 있을 것이라는 가설을 세웠다. 이것을 알아보기 위하여 고악성도의 연부조직육종과의 짝짓기 환자-대조군 연구로 두 종양 사이에 생존율과 국소재 발율을 비교하였다.
본원의 의무기록을 이용하여 환자 특성(나이, 성별), 종양 특성(위치, 크기, 악성도), 치료(수술, 절제연, 항암약물치료, 방사선 치료), 추시기간, 임상 상태(국소재발, 전이, 생존상태)에 대해 분석하였다. 위치는 상지, 둔부, 하지로 분류하였으며 크기는 종양의 가장 큰 직경으로 계산하여 5 cm 이하, 5~10 cm, 10 cm 이상으로 분류하였다.
본원의 의무기록을 이용하여 환자 특성(나이, 성별), 종양 특성(위치, 크기, 악성도), 치료(수술, 절제연, 항암약물치료, 방사선 치료), 추시기간, 임상 상태(국소재발, 전이, 생존상태)에 대해 분석하였다. 위치는 상지, 둔부, 하지로 분류하였으며 크기는 종양의 가장 큰 직경으로 계산하여 5 cm 이하, 5~10 cm, 10 cm 이상으로 분류하였다.
12례 중 다른 병원에서 절제술을 시행한 후 본원에 방문한 환자는 9례였으며 본원 방문 직후 8례에서 재절제술을 시행하였으며 1례는 방사선치료를 시행하였으며 방사선 소견상 종양 크기가 증가하지 않고 괴사된 소견을 보여 추가 수술은 시행하지 않았다.
수술은 12례 모두 종양 절제술을 하였으며 수술 방법은 전부 사지구제술이었다. 수술 시야 혹은 병리조직 표본에서 확인한 절제연은 양성이 3례, 음성이 9례였다.
수술 시야 혹은 병리조직 표본에서 확인한 절제연은 양성이 3례, 음성이 9례였다. 수술을 시행한 환자 중 7례는 항암약물치료를 시행 받았으며 방사선치료는 4례에서 시행하였다.
연부조직 육종 중 골외성 골육종과 가장 유사하다고 알려진 악성섬유성조직구종에 대해서는 다른 연부조직육종의 2배수를 포함시켰다4). 최종적으로 대조군으로 선별된 환자는 총 72례로 악성 섬유성조직구종 24례, 횡문근육종 12례, 활막육종 12례, 상피모양육종 12례, 3등급의 지방육종 12례이었으며 골외성 골육종 환자군과 같은 방식으로 분석을 시행하였다.
골외성 골육종 환자군과 연부조직육종환자군의 생존율은 Kaplan-Meier 법을, 군간 생존율 비교는 logrank 법을 사용하였다. 생존기간 분석시 추시 기간은 치료 시작일부터 사망일 또는 마지막 추시일까지로 계산하였다.
저자들은 골외성 골육종이 어느 정도의 위험도를 가지는지 파악하기 위하여 고악성도의 연부조직육종과의 짝짓기 환자-대조군 연구로 두 종양 사이에 생존율과 국소재발율을 비교하였다.
재발 7례 중 5례에서 재발에 대한 수술을 시행하였으며 2례는 더 이상의 치료를 시행하지 않았다. 수술 시행한 5례 모두 항암약물치료 또는 방사선 치료를 시행하였다. 수술을 시행한 5례 중 다시 재발이 발생한 환자가 4례였으며 나머지 1례에서는 폐전이가 발생하였다.
대상 데이터
짝짓기 환자-대조군 비교 분석의 대조군 설정을 위해서 1985년부터 2007년까지 본원 정형외과에 등록한 악성도 3등급의 연부조직 육종 중 6배수를 선별하였다. 선별 과정 시 환자의 생존상태에 대해 알지 못하는 사람이 골외성 골육종 환자와 유사한 위치, 크기 ,나이를 가진 환자를 선별하였다. 연부조직 육종 중 골외성 골육종과 가장 유사하다고 알려진 악성섬유성조직구종에 대해서는 다른 연부조직육종의 2배수를 포함시켰다4).
1985년부터 2008년까지 본원 정형외과에 등록한 연부조직육종 중 병리학적으로 확진된 골외성 골육종은 총 16례이었다. 16례 중 본원에서 수술이나 항암보조요법을 시행하지 않은 3례와 원발 병소가 폐인 1례는 제외되었으며 총 12례를 대상으로 하였다.
1985년부터 2008년까지 본원 정형외과에 등록한 연부조직육종 중 병리학적으로 확진된 골외성 골육종은 총 16례이었다. 16례 중 본원에서 수술이나 항암보조요법을 시행하지 않은 3례와 원발 병소가 폐인 1례는 제외되었으며 총 12례를 대상으로 하였다.
골외성 골육종 환자 나이는 35~77세(중간값 50세)였으며 남성이 6례, 여성이 6례였다. 위치는 상지 5례, 둔부 4례, 하지 3례 이었으며 크기는 5 cm 이하가 2례, 5~10 cm이 5례, 10 cm 이상이 5례이었으며 악성도는 모두 3등급의 고악성도였다 (Table 1).
짝짓기 환자-대조군 비교 분석의 대조군 설정을 위해서 1985년부터 2007년까지 본원 정형외과에 등록한 악성도 3등급의 연부조직 육종 중 6배수를 선별하였다. 선별 과정 시 환자의 생존상태에 대해 알지 못하는 사람이 골외성 골육종 환자와 유사한 위치, 크기 ,나이를 가진 환자를 선별하였다.
전이 환자는 8례였으며 그 중 1례는 진단 시 폐전이가 같이 진단되었으며 나머지 7례에서의 전이기간은 평균 33.6개월(3~52개월)이었다. 척추에 전이가 발생한 1례를 제외한 7례에서 폐전이가 나타났으며 다발성으로 전이가 발생한 환자가 1례 있었다.
8례 중 4례에서 항암약물치료를 시행하였으며 그 중 3례가 사망하였으며 시행하지 않은 환자 4례 중 3례가 사망하였다. 재발과 전이 모두 발생한 환자는 6례였으며 그 중 5례가 사망하였다.
본 연구에서 재발은 7례가 발생하였다. 재발 7례 중 5례에서 재발에 대한 수술을 시행하였으며 2례는 더 이상의 치료를 시행하지 않았다.
데이터처리
골외성 골육종 환자군과 연부조직육종환자군의 비교분석에는 Chi-square test를 사용하였다. 골외성 골육종 환자군과 연부조직육종환자군의 생존율은 Kaplan-Meier 법을, 군간 생존율 비교는 logrank 법을 사용하였다.
이론/모형
골외성 골육종 환자군과 연부조직육종환자군의 비교분석에는 Chi-square test를 사용하였다. 골외성 골육종 환자군과 연부조직육종환자군의 생존율은 Kaplan-Meier 법을, 군간 생존율 비교는 logrank 법을 사용하였다. 생존기간 분석시 추시 기간은 치료 시작일부터 사망일 또는 마지막 추시일까지로 계산하였다.
성능/효과
골외성 골육종군과 연부조직육종군의 5년 생존율은 각각 52±16%, 55±6%로 나타났으며, logrank 법을 사용하여 비교한 결과 두 군의 생존율은 통계적으로 유의한 차이가 없었다(p=0.8)
고악성도의 연부조직육종과의 짝짓기 환자-대조군 비교를 통해 골외성 골육종과 비교한 결과 재발율은 골외성 골육종에서 58%, 연부조직육종에서 36%이었으며 통계적으로 유의한 차이가 없었다(p=0.2). 전이율은 골외성 골육종에서 67%, 연부조직육종에서 51%이었으며 유의한 차이가 없는 것으로 나타났다(p=0.
2). 전이율은 골외성 골육종에서 67%, 연부조직육종에서 51%이었으며 유의한 차이가 없는 것으로 나타났다(p=0.4).
Chi-square test 로 골외성 골육종군과 연부조직 육종군을 비교분석한 결과 두 군에서 유의한 차이가 없는 것으로 나타났다(Table 3).
척추에 전이가 발생한 1례를 제외한 7례에서 폐전이가 나타났으며 다발성으로 전이가 발생한 환자가 1례 있었다. 8례 중 4례에서 항암약물치료를 시행하였으며 그 중 3례가 사망하였으며 시행하지 않은 환자 4례 중 3례가 사망하였다. 재발과 전이 모두 발생한 환자는 6례였으며 그 중 5례가 사망하였다.
수술 시 적절한 절제연을 얻는 것이 예후를 좋게 한다는 보고가 있다5). 본 연구에서 수술시 적절한 절제연을 얻지 못한 3례 모두 전이가 발생하였으며 그 중 2례가 결국 사망하였으며 표본수가 적어 통계적인 결과를 얻지는 못하지만 이 결과로 보아 수술시 적절한 절제연을 얻는 것이 예후에 영향을 줄 가능성을 생각해 볼 수 있겠다.
골외성 골육종의 5년 생존율은 52±16% 로 비교적 낮게 나왔으나 고악성도의 연부조직육종과 비교하면 유의한 차이가 없는 것으로 나타났다.
등은 골원성 골육종의 치료지침에 맞추어 적절한 항암약물치료를 시행한 결과 77%, 66% 의 높은 5년 생존율을 보고하면서 적절한 항암치료가 예후를 향상시킬 수 있는 가능성에 대해 보고하였다5,12). 본 연구에서는 항암약물치료와 생존율 사이에는 명확한 관련 성이 있는 것으로 보이지는 않지만 항암약물치료를 시행하지 않은 환자 중 생존환자의 추시 관찰 기간이 23개월, 3개월로 짧은 것을 고려한다면 표본수가 적어 통계적 유의성을 가지기는 어려우나 단순 비교상 항암약물치료가 예후에 영향을 미칠 가능성이 있음을 생각할 수 있다. 이는 추후 더 연구해 보아야할 것으로 생각된다.
본 연구에서 재발율은 골외성 골육종과 연부조직육종에서 각각 58%, 36%이었으며 통계적으로 유의한 차이는 없었으나 표본 수가 적어 추가로 연구가 필요할 것이다. 전이율은 골외성 골육종과 연부조직육종에서 각각 67%, 51%로 나타났으며 유의한 차이가 없었다. 5년 생존율은 골외성 골육종 52±16%, 연부조직종양 55±6% 였으며 Kaplan-Meier법 및 log rank 법으로 계산한 생존곡선(Fig.
골외성 골육종의 5년 생존율은 52±16% 로 비교적 낮게 나왔으나 고악성도의 연부조직육종과 비교하면 유의한 차이가 없는 것으로 나타났다. 표본수가 적은 한계로 인하여 골외성 골육종의 치료에 있어 수술, 항암약물치료 및 방사선 치료가 예후에 미치는 영향을 알아내기는 힘들었으나 수술시 적절한 절제연을 얻는 것과 항암약물치료가 예후에 어느 정도 영향을 줄 수 있을 가능성을 발견할 수 있었다.
후속연구
골외성 골육종의 국소재발율은 31~50% 정도로 알려져 있으며 본 연구에서는 58% 로 더 높게 나왔다3,11). 12례 중 다른 병원에서 치료를 시행한 후에 본원으로 전원 된 환자가 9례로 많은 수를 차지하고 있어 진단 및 치료 지체가 발생하여 예후에 영향을 주었을 가능성을 재발율이 높게 나온 원인으로 생각해 볼 수 있을 것이다.
본 연구에서는 항암약물치료와 생존율 사이에는 명확한 관련 성이 있는 것으로 보이지는 않지만 항암약물치료를 시행하지 않은 환자 중 생존환자의 추시 관찰 기간이 23개월, 3개월로 짧은 것을 고려한다면 표본수가 적어 통계적 유의성을 가지기는 어려우나 단순 비교상 항암약물치료가 예후에 영향을 미칠 가능성이 있음을 생각할 수 있다. 이는 추후 더 연구해 보아야할 것으로 생각된다.
. 본 연구에서 재발율은 골외성 골육종과 연부조직육종에서 각각 58%, 36%이었으며 통계적으로 유의한 차이는 없었으나 표본 수가 적어 추가로 연구가 필요할 것이다. 전이율은 골외성 골육종과 연부조직육종에서 각각 67%, 51%로 나타났으며 유의한 차이가 없었다.
질의응답
핵심어
질문
논문에서 추출한 답변
골외성 골육종의 유병율은?
골외성 골육종은 골 또는 골막과의 유착을 보이지 않고 연부조직에서 유골을 형성하는 연부조직 악성종양으로 골원성 골육종과는 다른 임상양상을 가지고 있다9). 골외성 골육종은 모든 골육종의 4~5%, 연부조직육종의 1% 정도를 차지할 정도로 유병율이 낮다2,7,11) .
골외성 골육종은 무엇인가?
골외성 골육종은 골 또는 골막과의 유착을 보이지 않고 연부조직에서 유골을 형성하는 연부조직 악성종양으로 골원성 골육종과는 다른 임상양상을 가지고 있다9). 골외성 골육종은 모든 골육종의 4~5%, 연부조직육종의 1% 정도를 차지할 정도로 유병율이 낮다2,7,11) .
골외성 골육종이 어느 정도의 위험도를 가지는지 파악하기 위해 고악성도의 연부조직육종과 짝짓기 환자-대조군 연구로 두 종양 사이에 생존율과 국소재발률을 비교하였는데 이 연구의 한계점은 무엇인가?
이 연구에는 몇 가지 한계점이 있다. 첫 번째는 환자군 수가 12례로 적어서 통계적인 의미를 부여하기가 쉽지 않다는 것이다. 그러나 낮은 유병율로 인해 환자군수를 확보하는데 한계가 있었으며 짝짓기 환자-대조군 연구 방법을 통하여 적은 군수의 문제를 보완하려고 하였다. 두 번째는 후향성 연구방법으로 인하여 시간에 따른 수술 방법 및 진단 방법의 변화가 있어 이것이 결과에 영향을 미쳤을 가능성을 배제 할 수 없다.
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