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문제 정의
- 저자들은 궤양성 대장염으로 치료 중 심한 호흡기 증상으로 내원한 환자에서 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴을 진단하고 스테로이드 치료 후 호전된 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
- 저자들은 궤양성 대장염으로 치료 중 심한 호흡기 증상으로 내원한 환자에서 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴을 진단하고 스테로이드 치료 후 호흡기 증상 및 폐기능, 흉부 방사선학적 소견이 호전된 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하 는 바이다
제안 방법
- 10 L (정상 예측치의 128%)로 호전되었고, 기침 및 객담 증상도 거의 소실되었다. 10주간 스테로이드 치료를 시행하였으며 치료 중단 후 호흡기 증상의 악화 및 호전이 반복되어 스테로이드 치료를 다시 시행하였다. 호흡기 증상과 궤양성 대장염의 활동성과는 큰 상관관계는 없었으며 이후 반복적인 복부 통증, 혈성 설사의 빈도가 증가하여 3년 뒤 전체 결장절제술 및 회장 조루술 시행하고 추적 관찰 중이다.
- 기관지 내시경 소견: 흉부 전산화단층촬영에서 미만성 간질성 폐렴이 의심되어 입원 3일째 굴곡성 기관지 내시경으로 기관지폐포세척술을 시행하였다. 우측 폐중엽에서 시행하였으며, 백혈구수 223/μL (총 세포수 20×106, 다핵형 백혈구 4%, 폐대식세포 80%, 림프구 16%, 호산구 0%, 호염구 0%)이었고, CD4 73%, CD8 22%이었으며 세척액의 세균 및 항산균 검사는 음성이었다.
- 병리학적 소견: 입원 4일째 우측 폐하엽에서 비디오 유도하 흉강경으로 쐐기 절제술을 시행하였다. 생검된 폐조직의 저배율 소견상 기질화 섬유화가 주로 세기관지 내강과 폐포강 내를 다발적으로 채우고 있었다.
- 우측 폐중엽에서 시행하였으며, 백혈구수 223/μL (총 세포수 20×106, 다핵형 백혈구 4%, 폐대식세포 80%, 림프구 16%, 호산구 0%, 호염구 0%)이었고, CD4 73%, CD8 22%이었으며 세척액의 세균 및 항산균 검사는 음성이었다.
- 치료 및 경과: 임상 증상 및 방사선학적, 조직학적 소견을 종합해서 궤양성 대장염에 의한 장외 장기의 침범으로 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴으로 진단하였고, sulfasalazine 4 g과 함께 prednisolone (0.5 mg/kg)을 시작하였다. 환자는 퇴원 후 2주 간격으로 외래에서 치료경과를 관찰하였고, 치료를 시작한지 3개월 후에 시행한 고해상 흉부 전산화단층촬영에서 양하엽의 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴 및 협착세기관지염은 호전된 양상을 보였다(Figure 2C, D).
대상 데이터
- 염증성 장질환 환자에서 폐질환의 발현 시기는 80% 이상에서 염증성 장질환이 먼저 발생되고 호흡기 증상이 나중에 발생하였으나 소수에서는 소화기계 증상과 호흡기 증상이 동시에 발생하거나 호흡기 증상이 소화 기계 증상에 선행하는 경우도 있다5. 본 증례에서도 호흡기 증상으로 내원하기 20년 전부터 궤양성 대장염을 진단 받았고 sulfasalazine 치료를 받고 있었으며, 수술적 폐 생검으로 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴이 진단되었다.
- 현병력: 환자는 20일 전부터 시작된 잠을 못 잘 정도의 기침과 누런 객담을 주소로 본원 내원하였다.
성능/효과
- 환자는 퇴원 후 2주 간격으로 외래에서 치료경과를 관찰하였고, 치료를 시작한지 3개월 후에 시행한 고해상 흉부 전산화단층촬영에서 양하엽의 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴 및 협착세기관지염은 호전된 양상을 보였다(Figure 2C, D). 3개월 치료 후 폐기능 검사상 FVC은 3.56 L (정상 예측치의 113%), FEV1은 3.10 L (정상 예측치의 128%)로 호전되었고, 기침 및 객담 증상도 거의 소실되었다. 10주간 스테로이드 치료를 시행하였으며 치료 중단 후 호흡기 증상의 악화 및 호전이 반복되어 스테로이드 치료를 다시 시행하였다.
- 3：1로 증가된 소견을 보였다. Sulfasalazine을 10년 이상 오랫동안 먹었으나 이와 관련된 호흡기 증상이 없었고, 폐기능검사에서 폐쇄성 환기장애 소견을 보이며, 기관지폐포세척술 검사에서 일반적인 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴에서 보이는 소견과 달리 CD4/CD8 비율이 증가한 소견을 보이고 병리학적 검사에서 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴의 주변부에 협착 세기관지염과 기관지 확장증 등의 소견이 함께 관찰된 것을 종합해 볼 때, 본 증례는 Sulfasalazine 약제에 의한 것보다는 궤양성 대장염의 폐침범에 합당하다고 할 수 있다.
- 교원성 질환에 대한 혈청검사에서 류마티스 인자 및 항핵항체(antinuclear antibody, ANA), double stranded DNA, P-항호중구세포질항체(P-antineutrophil cytoplasmic antibody, P-ANCA), C-ANCA는 모두 음성이었다. 객담 배양검사상 세균 및 항산균은 음성이었고, 세포학적 검사상 악성세포 소견은 없었다. 폐기능 검사상 노력성 폐활량(FVC)은 2.
- 1%였다. 교원성 질환에 대한 혈청검사에서 류마티스 인자 및 항핵항체(antinuclear antibody, ANA), double stranded DNA, P-항호중구세포질항체(P-antineutrophil cytoplasmic antibody, P-ANCA), C-ANCA는 모두 음성이었다. 객담 배양검사상 세균 및 항산균은 음성이었고, 세포학적 검사상 악성세포 소견은 없었다.
- . 본 증례에서는 CD4/CD8 비율이 3.3：1로 증가된 소견을 보였다. Sulfasalazine을 10년 이상 오랫동안 먹었으나 이와 관련된 호흡기 증상이 없었고, 폐기능검사에서 폐쇄성 환기장애 소견을 보이며, 기관지폐포세척술 검사에서 일반적인 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴에서 보이는 소견과 달리 CD4/CD8 비율이 증가한 소견을 보이고 병리학적 검사에서 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴의 주변부에 협착 세기관지염과 기관지 확장증 등의 소견이 함께 관찰된 것을 종합해 볼 때, 본 증례는 Sulfasalazine 약제에 의한 것보다는 궤양성 대장염의 폐침범에 합당하다고 할 수 있다.
- 그러므로 대장염의 중증도가 심해지는 환자에서 증가된 잔기량/총폐용량은 폐침윤을 조사하는데 유용한 지표가 될 수 있으며, 증상이 없는 환자 중 많은 수에서 고해상 전산화단층촬영과 폐기능에서 이상 소견을 보이므로12 염증성 장질환 환자에서 폐기능 이상을 발견하는데 주의깊은 관심이 필요할 것이다. 본 증례에서는 흡연이나 이전 과거력 없이 증가하는 기침과 객담을 주소로 내원하였고, 폐기능 검사상 경증의 폐쇄성 환기장애 및 잔기량/총폐용량의 증가 소견을 보였다. 또한 추적 관찰 기간동안 환자의 호흡기 증상은 궤양성 대장염의 활동성과 상관관계를 보이지 않았다.
- , 이러한 환자들은 스테로이드 치료에 반응이 좋은 것을 고려할 때, 궤양성 대장염 환자에서 폐침범의 조기발견은 중요하다고 할 수 있다. 본 환자에서도 기침억제제 및 거담제에 증상의 호전이 없었으나 경구용 스테로이드 사용 후 임상 증상 및 폐기능, 흉부 방사 선학적 소견의 호전이 관찰되었다.
- 고배율 소견에서 기질화 섬유화는 점액양 간질 내에 섬유모세포와 만성 염증 세포로 구성되어 있었다. 이상의 소견은 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴에 합당하였고, 협착세기관지염도 관찰되었다(Figure 3).
- 94 L (정상 예측치의 80%), FEV1/FVC는 81%로 경증의 폐쇄성 환기장애 소견을 보였고, 폐확산능은 96%이었다. 총폐용량은 4.36 L (정상 예측치의 95%)이었으며, 잔기량은 110%, 잔기량/총폐용량은 39%로 약간 증가되어 있었다.
- 객담 배양검사상 세균 및 항산균은 음성이었고, 세포학적 검사상 악성세포 소견은 없었다. 폐기능 검사상 노력성 폐활량(FVC)은 2.40 L (정상 예측치의 76%), 1초 간 노력성 호기량(FEV1)은 1.94 L (정상 예측치의 80%), FEV1/FVC는 81%로 경증의 폐쇄성 환기장애 소견을 보였고, 폐확산능은 96%이었다. 총폐용량은 4.
- 5 mg/kg)을 시작하였다. 환자는 퇴원 후 2주 간격으로 외래에서 치료경과를 관찰하였고, 치료를 시작한지 3개월 후에 시행한 고해상 흉부 전산화단층촬영에서 양하엽의 폐쇄성 세기관지염 기질화 폐렴 및 협착세기관지염은 호전된 양상을 보였다(Figure 2C, D). 3개월 치료 후 폐기능 검사상 FVC은 3.
후속연구
- 10주간 스테로이드 치료를 시행하였으며 치료 중단 후 호흡기 증상의 악화 및 호전이 반복되어 스테로이드 치료를 다시 시행하였다. 호흡기 증상과 궤양성 대장염의 활동성과는 큰 상관관계는 없었으며 이후 반복적인 복부 통증, 혈성 설사의 빈도가 증가하여 3년 뒤 전체 결장절제술 및 회장 조루술 시행하고 추적 관찰 중이다.
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