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문제 정의
- 3) 이는 속발성 연골육종이 대다수 골연골종에서 발생하고 이들의 종양 성장속도가 느려 장기간의 추시를 필요로 하는 등 연구에 따른 어려움 때문으로 판단된다.4) 이에 본 연구에서는 양성 골종양의 이차적 악성변화에 의한 속발성 연골육종 환자의 특성,종양학적 결과 및 기능적 결과에 대해 살펴보았다. 또한 종양의 해부학 위치, 종양의 크기, 병리학적 등급, 수술적 절제연 등 예후인자에 따른 국소재발과 원격전이에 대해 살펴보았다.
- 4) 이에 본 연구에서는 양성 골종양의 이차적 악성변화에 의한 속발성 연골육종 환자의 특성,종양학적 결과 및 기능적 결과에 대해 살펴보았다. 또한 종양의 해부학 위치, 종양의 크기, 병리학적 등급, 수술적 절제연 등 예후인자에 따른 국소재발과 원격전이에 대해 살펴보았다.
가설 설정
- 16) 대부분의 속발성 연골육종은 저등급이며 예후가 좋은 것으로 알려져 있다. 이는 속발성 연골육종이 종양성장 속도가 느려 발견 되어질 당시 대부분 저등급이며 저등급일 경우 원격 전이율이 상당히 낮기 때문에 예후가 좋은 것으로 보고된다.
제안 방법
- 본 연구는 1986년 4월부터 2009년 4월까지 본원에서 치료를 받은 183명의 연골육종 환자 중 양성 골 종양의 이차적 악성변화로 인한 속발성 연골육종으로 확진 받은 18명의 환자를 대상으로 후향적 분석을 시행하였다. 모든 환자의 임상기록, 단순 방사선 사진 및 전산화 단층촬영, 자기공명영상, 조직 슬라이드를 조사하였다.
- 4) 저자들의 경우에도 골반골(6예)에서 가장 많이 발생하였으며 대퇴골(5예), 경골(3예), 중수골(2예), 수지골(1예), 견갑골(1예) 순이었다. 본 연구에서 국소 재발한 3예 모두 골반골에 위치하였으며 이들 모두 단순방사선상 이상소견 발견한 후 최소 5년 이상 지난 후에 통증이 생겨 수술하였다. 이에 특히 연골종이 의심되며 특히 축성골(골반골 등)에 위치하여 단순 방사선상 이상 소견을 보일 때에는 조기 수술적 치료가 필요하며 이는 장기적으로 국소재발을 줄일 수 있다고 판단된다.
- 저자들은 속발성 연골육종으로 확진 받은 18명의 환자의 특성과 종양의 해부학적 위치, 종양의 크기, 병리학적 등급, 수술적 절제연 등 예후 인자에 따른 국소 재발과 원격 전이를 분석하였다. 속발성 연골육종의 진단은 병리학적 확진을 우선시하였고 병리학적으로 양성 종양과 저등급 악성종양의 감별이 어려운 경우 단순 방사선상의 변화 및 통증 유무 등 임상적 진단을 참조 하였다.3) 종양의 해부학적 위치는 축성골 부위(골반골, 척추, 견갑골)와 사지골 부위로 나누었다.
- 수술 전 방사선 사진상으로 용적 계산이 불가능한 경우 수술 후 조직 병리상에서 측정된 용적을 이용하였다. 병리학적 등급은 Dahlin과 Henderson이 기술 분류법에 따라 grade 1은 저등급 종양, grade 2는 중간등급 종양, grade 3은 고등급으로 분류하였다.
- 국소 재발한 환자 3명중 나머지 1명은 다발성 내연골종 환자였으며 처음 내원 당시부터 원위 경골, 원위 지골, 근위 대퇴골, 골반골, 늑골 등에 다발성 병변이 있었으며 우선 통증이 심한 원위 경골과 지골에 대하여 절단술을 시행받았다. 이후 장기간 추시해오던 중 골반골 통증이 심하여 생검을 시행하였으며 진단 결과 악성 종양으로 판정받아 병변을 처음 발견한지 70개월 만에 골반골내 절제술을 시행하였다. 종양이 골반골 내 주요장기에 근접하여 적절한 수술적 절제연을 얻지 못하였고 술후 4개월에 재발하여 재수술 시행 받았으나 역시 광범위 절제연을 얻지 못하여 최종 추시까지 유병상태였다(Fig.
- 저자들은 속발성 연골육종으로 확진 받은 18명의 환자의 특성과 종양의 해부학적 위치, 종양의 크기, 병리학적 등급, 수술적 절제연 등 예후 인자에 따른 국소 재발과 원격 전이를 분석하였다. 속발성 연골육종의 진단은 병리학적 확진을 우선시하였고 병리학적으로 양성 종양과 저등급 악성종양의 감별이 어려운 경우 단순 방사선상의 변화 및 통증 유무 등 임상적 진단을 참조 하였다.
- 3) 종양의 해부학적 위치는 축성골 부위(골반골, 척추, 견갑골)와 사지골 부위로 나누었다. 종양의 크기는 3차원적인 용적(volume)을 구한 후 이를 비교하였다. 3차원에서 종양의 길이는 Bieling 등이 제시한 것에 근거하여 T2 강조 음영에서 다음의 지표들을 측정하였다.
대상 데이터
- Patient was a 30-year old man who was diagnosed as Oiller’s disease.
- 남자가 13예 여자가 5예였으며, 평균 연령은 35세(15-57세)였다. 속발성 연골육종 환자 18명을 원발성 병변에 따라 분류하였을 때, 단발성 골연골종이 4명, 다발성 골연골종이 11명, 다발성 내연골종이 3명이었다(Table 1).
- 본 연구는 1986년 4월부터 2009년 4월까지 본원에서 치료를 받은 183명의 연골육종 환자 중 양성 골 종양의 이차적 악성변화로 인한 속발성 연골육종으로 확진 받은 18명의 환자를 대상으로 후향적 분석을 시행하였다. 모든 환자의 임상기록, 단순 방사선 사진 및 전산화 단층촬영, 자기공명영상, 조직 슬라이드를 조사하였다.
데이터처리
- 7) 수술적 절제연은 Ennecking 분류에 따라 병소내 절제, 변연부 절제, 광범위 절제로 나누었다.8) 생존율은 Kaplan-Meier법 및 Log rank test를 통해 산출하였으며 최종 추시상 기능적 결과는 Musculo-Skelectal Tumor Society의 기준을 적용하였다.9)
이론/모형
- 종양의 크기는 3차원적인 용적(volume)을 구한 후 이를 비교하였다. 3차원에서 종양의 길이는 Bieling 등이 제시한 것에 근거하여 T2 강조 음영에서 다음의 지표들을 측정하였다.5) 종양의 길이(Tumor length, TL)는 시상면 혹은 관상면에서 가장 큰 직경으로, 종양의 너비(Tumor width, TW)는 축상면에서 수평면의 가장 큰 직경으로, 종양의 깊이(Tumor depth, TD)는 축상면에서 전후면의 가장 큰 직경으로 정의하였다.
- 수술 전 방사선 사진상으로 용적 계산이 불가능한 경우 수술 후 조직 병리상에서 측정된 용적을 이용하였다. 병리학적 등급은 Dahlin과 Henderson이 기술 분류법에 따라 grade 1은 저등급 종양, grade 2는 중간등급 종양, grade 3은 고등급으로 분류하였다.7) 수술적 절제연은 Ennecking 분류에 따라 병소내 절제, 변연부 절제, 광범위 절제로 나누었다.
- 5) 종양의 길이(Tumor length, TL)는 시상면 혹은 관상면에서 가장 큰 직경으로, 종양의 너비(Tumor width, TW)는 축상면에서 수평면의 가장 큰 직경으로, 종양의 깊이(Tumor depth, TD)는 축상면에서 전후면의 가장 큰 직경으로 정의하였다. 종양의 용적(Tumor volume, TV)은 Gobel 등의 방법에 따라 종양의 길이, 너비, 깊이를 이용하여 구하였으며, 공식은 다음과 같다.6)
성능/효과
- 연골육종은 선행병변 없이 발생하는 원발성 연골육종과 골연골종, 내연골종 등의 악성변화에 의한 속발성 연골 육종으로 구분하며 대부분 원발성으로 발생하나 약 15% 정도에서 속발성으로 발생하는 것으로 보고되고 있다.1) 속발성 연골육종은 주로 골연골종, 다발성 골연골종, 내연골종, 다발성 내연골종, 활막성 연골종, 연골모세포종, 연골 유점액 섬유종, 섬유성 이형성증, 파제트 병, 방사선 치료 합병증 등에서 발생하는 것으로 알려져 있다.2)
- 질병으로 인하여 사망한 환자는 없었다. 18명의 환자 중 3명의 환자에서 술 후 4, 36, 47개월에 국소 재발이 발생하였다. 국소 재발한 환자의 해부학적 위치는 모두 골반골이었고 종양의 크기는 각각 497 ml, 811 ml, 507 ml였다.
- 이는 속발성 연골육종이 종양성장 속도가 느려 발견 되어질 당시 대부분 저등급이며 저등급일 경우 원격 전이율이 상당히 낮기 때문에 예후가 좋은 것으로 보고된다.2,4) 저자들의 경우 총 18명의 환자 중 15명의 환자가 조직학적으로 1등급, 3명의 환자가 2등급이었으며 3등급인 환자는 없었다. 예후에 있어 1, 2등급의 차이는 크지 않았다.
- 3) 본 연구에서 18명의 환자 중 생검을 통한 병리적 확진 후 수술을 시행한 환자는 4명이었으며 나머지 14명의 환자는 임상 증상과 방사선학적 소견을 종합하여 수술을 결정하였다. 골반골 중에서도 주요 장기와 근접해 있는 경우에는 우선 생검을 통해 병리적 확진을 우선시 하였으며 나머지 환자의 경우 해부학적 위치상 비교적 수술적 접근법이 용이하여 절제술을 시행한 후 병리적 확진을 받았다.
- 속발성 연골육종의 진단은 병리학적 확진을 우선시하였고 병리학적으로 양성 종양과 저등급 악성종양의 감별이 어려운 경우 단순 방사선상의 변화 및 통증 유무 등 임상적 진단을 참조 하였다.3) 종양의 해부학적 위치는 축성골 부위(골반골, 척추, 견갑골)와 사지골 부위로 나누었다. 종양의 크기는 3차원적인 용적(volume)을 구한 후 이를 비교하였다.
- 2-4) 특히 골반골에서 잘 발생하는 이유는 이곳에 위치한 양성 골종양(골연골종 등)이 증상이 없는 경우가 많아 늦게 진단되기 때문인 것으로 생각된다.4) 저자들의 경우에도 골반골(6예)에서 가장 많이 발생하였으며 대퇴골(5예), 경골(3예), 중수골(2예), 수지골(1예), 견갑골(1예) 순이었다. 본 연구에서 국소 재발한 3예 모두 골반골에 위치하였으며 이들 모두 단순방사선상 이상소견 발견한 후 최소 5년 이상 지난 후에 통증이 생겨 수술하였다.
- 18명의 환자 중 3명의 환자에서 술 후 4, 36, 47개월에 국소 재발이 발생하였다. 국소 재발한 환자의 해부학적 위치는 모두 골반골이었고 종양의 크기는 각각 497 ml, 811 ml, 507 ml였다. 국소 재발한 환자의 병리학적 등급은 1등급 2명, 2등급 1명이었으며 모두 해부학적 위치로 인해 적절한 수술적 절제연을 갖지 못하였다.
- 남자 환자의 경우 증상이 수년간 지속되었음에도 불구하고 치료를 거부하였고 내원 당시 이미 주변장기를 침범하고 있어 부적절한 절제연을 얻을 수밖에 없었다. 술후 47개월째 재발하여 재수술 시행 받았으나 주변장기로의 침범이 심하여 2차례 병소내 절제만 시행하였고 유병상태로 외래 추시 중이다. 국소 재발한 환자 3명중 나머지 1명은 다발성 내연골종 환자였으며 처음 내원 당시부터 원위 경골, 원위 지골, 근위 대퇴골, 골반골, 늑골 등에 다발성 병변이 있었으며 우선 통증이 심한 원위 경골과 지골에 대하여 절단술을 시행받았다.
- 특별히 국소 재발한 다발성 골연골종 환자 2명은 남매로 질병의 유전적 요인을 알 수 있었다. 여자 환자의 경우 첫 수술 시 부적절한 절제연을 얻었으며 술후 36개월째 재발하여 재수술 시행 받았으며 재수술시 광범위한 절제연을 얻어 최종 추시까지 무병상태를 보였다. 남자 환자의 경우 증상이 수년간 지속되었음에도 불구하고 치료를 거부하였고 내원 당시 이미 주변장기를 침범하고 있어 부적절한 절제연을 얻을 수밖에 없었다.
- 나머지 병소내 절제 중 국소 재발하지 않은 1예는 근위 경골이었으며 주변의 신경, 혈관과 근접해 있어 이들 조직의 손상을 줄이기 위해 불가피하게 병소내 절제를 시행하였다. 이 환자에서 42개월 추시기간 동안 통증 등의 임상적 소견 및 방사선학적 변화 등 국소재발을 우려할만한 소견이 없었다. 또한 변연 절제술을 시행한 3예에서도 아직 국소재발이 발견되지 않았다.
후속연구
- 예후에 있어 1, 2등급의 차이는 크지 않았다. 오히려 병리 슬라이드만으로 연골종양에 있어 양성과 저등급의 악성종양을 구별하기 힘든 점을 고려해볼 때 병리 조직과 임상소견 방사선 소견을 종합하여 악성변화가 의심되면 수술적 치료를 더 우선시 해야 할 것으로 생각된다.17)
- 골반골 중에서도 주요 장기와 근접해 있는 경우에는 우선 생검을 통해 병리적 확진을 우선시 하였으며 나머지 환자의 경우 해부학적 위치상 비교적 수술적 접근법이 용이하여 절제술을 시행한 후 병리적 확진을 받았다. 이는 본 연구의 제한점으로 속발성 연골육종에서 수술적 치료법의 표준화가 필요함을 의미하며 특히 수술시 절제연에 대해 좀 더 깊은 연구가 필요할 것으로 판단된다.
- 이전 연구와 같이 본 연구에서도 속발성 연골육종의 종양학적 결과 및 기능적 결과는 양호하였으며 예후 인자를 살펴보았을 때 종양의 해부학적 위치와 수술적 절제연이 중요한 역할을 하는 것을 알 수 있었다. 특히 골반골에 발생한 속발성 연골육종은 수술적 어려움으로 인해 국소재발을 할 가능성이 있어 조기적 수술적 치료 및 철저한 추시 관찰이 필요할 것으로 생각된다.
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