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문제 정의
- 본 논문에서는 2004년 서울대학교 치과병원 구강악안면외과 교실에서 선천성 개구장애를 주소로 내원한 2명의 환아에 대하여 선천성 양측 특발성 오훼 돌기 과형 성으로 진단하고 전신마취 하에 구내 오훼 돌기 절제술을 시행 받은 2 증례를 보고하였다. 신생아 및 소아의 개구장애 , 연하 및 호흡곤란에서 선천성 양측 특발성 오훼돌기 과형성이 보다 널리 알려지고 고려되어야 할 것으로 생각된다.
- 특히 Fabie5에 의하면 8세 미만의 소아에서 이 질환을 진단, 발표한 논문은 4개로 이 중 분만 즉시 개구 장애가 진단된 증례는 1개뿐이다. 저자등은 서울대학교 치과대학병원 구강악안면외과에서 2004년 선천성 개구장애를 주소로 내원한 2명의 환아에 대하여 선천성 양측성 특발성 오훼돌기 과형성으로 인한 개구장애로 진단하여 오훼돌기 절제술을 시행하여 흔치않은 질환에 대한 다소의 지견을 얻었기 에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
제안 방법
- 제반 검사를 통해 전신적인 이상이 없음을 확인한 후 양측 특발성 오훼돌기 과형성이란 임상진단하에 증례1에서와 마찬가지로 먼저 양측오훼돌기절제술을 시행하고 개구장애가 해소되지않으면 악관절 성형술을 할 것을 계획하였다. 2004년 8월 9일 전 ' 신마취 하에 양측 오훼돌기 절제술을 시행하였다. 양측 오훼돌기를 절제해낸 후 passive하게 40mm의 개구량을 확인하고 최대개구상태에서 개구기를 물린상태에서 수술을 마쳤다〈그림 6）.
- 양측 오훼돌기를 절제해낸 후 passive하게 40mm의 개구량을 확인하고 최대개구상태에서 개구기를 물린상태에서 수술을 마쳤다〈그림 6）. 수술 후에는 개구기를 장착시켰으며 술 후 4일째부터 개구기를 제거하고 개구운동을 유도하였다. 초반에는 동통과 협조부족으로 자발적 최대개구량 15mm미만을 보였으나 개구 기를 이용한 지속적인 개구운동으로 술 후 4주에 17mm, 술 후 5주에 19mm로 개구량이 증가하였다.
- 오훼돌기의 길이가 다소 길다는 느낌을 받아 유아에서의 오훼돌기의 정상적길이가 얼마인지 확인하여보았으나 지금까지 이에대한 보고가없었다. 수술계획은 우선 양측성 오훼돌기절제술을 시행하고 개구장애가 해소되지 않으면 악관절에대한 관절성형 술을 할 것을 예정하였다. 수술은 2004년 4월 20일 fiber optic-g- 이용한 nasotracheal intubation 을 이용한 전신마취하에서 구강내 절개법을 통해 오훼돌기절제술을 시행하였다.
- 수술계획은 우선 양측성 오훼돌기절제술을 시행하고 개구장애가 해소되지 않으면 악관절에대한 관절성형 술을 할 것을 예정하였다. 수술은 2004년 4월 20일 fiber optic-g- 이용한 nasotracheal intubation 을 이용한 전신마취하에서 구강내 절개법을 통해 오훼돌기절제술을 시행하였다. 양측 오훼돌기를 절제해낸 후 passive하게 33mm의 개구량을 확인하고 최대개구상태에서 개구기를 물린상태에서 수술을 마쳤다（그림 2） .
- 수술은 2004년 4월 20일 fiber optic-g- 이용한 nasotracheal intubation 을 이용한 전신마취하에서 구강내 절개법을 통해 오훼돌기절제술을 시행하였다. 양측 오훼돌기를 절제해낸 후 passive하게 33mm의 개구량을 확인하고 최대개구상태에서 개구기를 물린상태에서 수술을 마쳤다（그림 2） . 수술 후에는 개구기를 장착시켰으며（그림 3） 술후 4일째부터 개구기를 제거하고 개구운동을 유도하였으나 환아의 나이가 어린 관계로 협조가 용이치않 았다.
- 2004년 8월 9일 전 ' 신마취 하에 양측 오훼돌기 절제술을 시행하였다. 양측 오훼돌기를 절제해낸 후 passive하게 40mm의 개구량을 확인하고 최대개구상태에서 개구기를 물린상태에서 수술을 마쳤다〈그림 6）. 수술 후에는 개구기를 장착시켰으며 술 후 4일째부터 개구기를 제거하고 개구운동을 유도하였다.
- PNS CT 검사 결과 특이한 병적 소견은 발견하지 못하였으나 관골궁내측면에 오훼돌기가 맞닿아 있는 것이 관찰되었다（그림 5）. 제반 검사를 통해 전신적인 이상이 없음을 확인한 후 양측 특발성 오훼돌기 과형성이란 임상진단하에 증례1에서와 마찬가지로 먼저 양측오훼돌기절제술을 시행하고 개구장애가 해소되지않으면 악관절 성형술을 할 것을 계획하였다. 2004년 8월 9일 전 ' 신마취 하에 양측 오훼돌기 절제술을 시행하였다.
대상 데이터
- 5세경타병원에서 개구장애에 대한 검사를 시행한 결과 특별한 설명 없이 물리치료를 권유받았고 1년간 외래통원하였다. 1년간의 물리치료로도 개선이 없자 본과 내원을 권유받았고 2004년 2월 26일 환아는 만 6세의 나이로 서울대학교 치과병원 구강악안면외과 외래에 내원하였다. 내원 당시 최대개구량은 10mm 였으며 만성적인 호흡이상 （목에 항상 가래가 껴있다）, 중이 염 소견을 보였다（그림 4）.
- 이 당시 처음으로 개구장애를 인식하였으나 별다른 치료의 필요성을 못느껴 그대로 성장하였다. 5세경타병원에서 개구장애에 대한 검사를 시행한 결과 특별한 설명 없이 물리치료를 권유받았고 1년간 외래통원하였다. 1년간의 물리치료로도 개선이 없자 본과 내원을 권유받았고 2004년 2월 26일 환아는 만 6세의 나이로 서울대학교 치과병원 구강악안면외과 외래에 내원하였다.
- 여기에 발표하는 두 환아의 증례는 선천성 양측 특발성 오훼돌기 과형성으로 인한 개구제한과 이와 연관된 것으로 생각되는 흡인반사의 발현 제한, 연하 곤란, 호흡기 이상의 증세가 출생 직후 관찰되었다는데에 그 희소성이 있다. 이는 전술한대로 Fabie6의 논문을 통해서도 확인되는 바이다.
- 출생 직후부터 sucking과 feeding이 불가능한 것이 확인되었으며 신생 아 중환자실에서 1달간 입원하여 가료받았으나 음식섭취 이상의 원인을 찾지 못했다. 퇴원하여 집에서 돌보자 며칠만에 음식섭 취 불가, 섭취 시도후 호흡곤란 등으로 다시 서울대병원에 보름간 입원하여 가료 받았다. 퇴원 후 1주일 간 비경구 영양관을 통한 음식 섭취를 행한 끝에 환아 스스로 빨기를 시작하였다.
- 환아는 1997년 정상 임신기간을 거쳐 정상분만하였으며 당시 모체연령 39세였다. 출생 직후부터 sucking과 feeding이 불가능한 것이 확인되었으며 신생 아 중환자실에서 1달간 입원하여 가료받았으나 음식섭취 이상의 원인을 찾지 못했다.
- 환아는 2001년 정상 임신기간을 거쳐 제왕절개를 통하여 분만하였으며 출생 직후부터 sucking difficulty를 보였다. 모유를 빨지 못하여 7개월간 syringe feeding 끝에 8개월을 지나며 스스로 feeding 이 가능해졌으나 sucking이 다른아이들에 비해 떨어졌다.
- 타 병원의 검진에 의하면 발육이 2개월정도 늦지만 다른 이상 없이 정상발육중이라 했고 서울대학교 병원 소아과에서는 경과관찰을 권유하였다. 환아는 2004년 2월 서울대학교 구강악안면외과 외래에 처음 내원하였으며 내원 당시 만 3세였다. 내원 3일전부터 씹어먹는 음식 섭취를 거부해온 것이 주소로 주스 등 유동식에 의존해왔다.
성능/효과
- 내원 당시 최대개구량은 10mm 였으며 만성적인 호흡이상 （목에 항상 가래가 껴있다）, 중이 염 소견을 보였다（그림 4）. PNS CT 검사 결과 특이한 병적 소견은 발견하지 못하였으나 관골궁내측면에 오훼돌기가 맞닿아 있는 것이 관찰되었다（그림 5）. 제반 검사를 통해 전신적인 이상이 없음을 확인한 후 양측 특발성 오훼돌기 과형성이란 임상진단하에 증례1에서와 마찬가지로 먼저 양측오훼돌기절제술을 시행하고 개구장애가 해소되지않으면 악관절 성형술을 할 것을 계획하였다.
- head and neck 3D CT를 촬영한 결과 별다른 병적 소견은 보이지 않았으며 관골궁 내측면에 맞닿아 있는 오훼돌기를 삼차원적으로 관찰할 수 있었다（그림 1） . 오훼돌기의 길이가 다소 길다는 느낌을 받아 유아에서의 오훼돌기의 정상적길이가 얼마인지 확인하여보았으나 지금까지 이에대한 보고가없었다.
- 술 후 오일째 외 래 통원에서 환아는 협조부족으로 개구운동을 거의 시행하지 못하고 있었으며 술 전과거의 비슷한 18mm의 개구량을 보였다. 술 전과 마찬가지로 전치로만 음식을 씹고 구치는 사용하지 않았다.
- 대부분의 증례에서 오 훼돌기 절제술이 시행되었으며 구내접근법이 압도적으로 많았으나 （구내접근법 61증례, 구외접근법 7증례）, 어느 것이나 결과는 실망스럽다고 밝히고 있다. 술 후 평균 최대개구량의 증가는 문헌고찰과 직접관찰을 통틀어 20.4mm이나 추적조사 기간의 증가에 따라 개구량의 감소가 관찰되었다.
- 개구기를 이용한 능동적 개구운동을 지시하고 여의치 못할 경우 재입원하여 병원에서의 물리치료를권유하였으나 환아의 가정 사정과 협조부족으로 이후 외 래내원을 하지 않았다. 전화통화를 통해 개구운동의 협조가 불가능하며 술 전과 비슷한 운동양상을 보임을 확인하였다.
- 수술 후에는 개구기를 장착시켰으며 술 후 4일째부터 개구기를 제거하고 개구운동을 유도하였다. 초반에는 동통과 협조부족으로 자발적 최대개구량 15mm미만을 보였으나 개구 기를 이용한 지속적인 개구운동으로 술 후 4주에 17mm, 술 후 5주에 19mm로 개구량이 증가하였다. 술후 8주째 내원에서는 자발적 최대개구량 25mm, 개구기를 이용한 최대개구량 28mm를 보였으나 환아스스로 개구운동을 지속하고 있다〈그림 7）.
- 내원 3일전부터 씹어먹는 음식 섭취를 거부해온 것이 주소로 주스 등 유동식에 의존해왔다. 환자에 대한 임상 및 구강검사상 개구장애를 야기할 만한 특이사항을 관찰할 수 없었고 최대개구량은 15mm였다. panoramic radiograph 나 TMJ transcranial view 를 통해서도 측두하악관절의 해부학적 특이사항을 관찰할 수 없었다.
후속연구
- 질환에 대한 소개 및 이해가 공유되어 같은 질환의 환아에서 진단, 수술과 함께 술후 조직병 리학적 확진이 더해져 보다 많은 증례보고와 연구가 진행되기를 바란다. 더불어 오훼돌기 과형성을 진단할 수 있는 거의 유일한 진단검사인 방사선검사의 명확한 기준의 연구 및 제시가 시급하다고 본다.
- Fabie 등이 밝힌 대로 이는 신생아의 연하, 호흡 곤란에서 오훼돌기의형 태와 기능을 고려하도록 산부인과, 소아과와의 협진이 중요함을 시사하고 있다. 본 증례에서도 확인할수 있는 바와같이 환아들이 여러병원을 전전하면서도 젖을 잘 빨지 못한다든지 삼키는 능력이 부족한 것에 대한 원인을 전혀 찾지못하고 지내온 것을 볼때 소아과 혹은 신경과에도 선천성 오훼돌기 과형성에 대한 인식이 필요하다고 생각된다. 물론 우리 구강악안면외과에서도 이러한 선천성 오훼돌기 과형성의 발생빈도가 아주 낮아 특히 유아에서의 개구장애를 진단할 때에 주의가 요구된다.
- 본 논문에서는 2004년 서울대학교 치과병원 구강악안면외과 교실에서 선천성 개구장애를 주소로 내원한 2명의 환아에 대하여 선천성 양측 특발성 오훼 돌기 과형 성으로 진단하고 전신마취 하에 구내 오훼 돌기 절제술을 시행 받은 2 증례를 보고하였다. 신생아 및 소아의 개구장애 , 연하 및 호흡곤란에서 선천성 양측 특발성 오훼돌기 과형성이 보다 널리 알려지고 고려되어야 할 것으로 생각된다. 그러나 수술로 인한 개구제한의 개선을 위해서는 술 후 환자의 자발적 협조와 물리치료의 중요성이 크므로 수술 및 물리치료를 위한 적절한 치료시기의 선택이 중요하다.
- 그러나 수술로 인한 개구제한의 개선을 위해서는 술 후 환자의 자발적 협조와 물리치료의 중요성이 크므로 수술 및 물리치료를 위한 적절한 치료시기의 선택이 중요하다. 질환에 대한 소개 및 이해가 공유되어 같은 질환의 환아에서 진단, 수술과 함께 술후 조직병 리학적 확진이 더해져 보다 많은 증례보고와 연구가 진행되기를 바란다. 더불어 오훼돌기 과형성을 진단할 수 있는 거의 유일한 진단검사인 방사선검사의 명확한 기준의 연구 및 제시가 시급하다고 본다.
- 특히 지금까지 유아에서의 오훼돌기의 정상길이나 범위에 관한 논문이 없어서 이환자가 과연 오훼돌기의 길이에 이상이 있는지를 펀단하는 일도상당히 어려운 작업이었다. 향후 정상 유아에 있어서 오훼돌기의 길이를 계측하는 작업이 필요하리라 생각된다 덧붙여 본 교실의 두 증례의 수술 및 술 후 추적조사 결과는 선천성 양측 특발성 오훼돌기 과형성 환자에서 조기수술 만큼이나 술 후의 자발적 협조와 물리치료(개구운동) 가 증세 호전에 중요한 역할을 한다는 사실이다. 선천성 개구장애인 경우 그 원인을 제거한다고 하더라도 개구 및 폐구에 관련된 근육이 정상적으로 이완이 이루어지지않으므로 술후 적극적인 개구연습이 필수적이라할 수 있다.
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