소아 연령에서 침습성 질환의 가장 흔한 원인균인 폐구균은 드물게 용혈성 요독 증후군을 일으키는 원인이 되기도 하며, 심한 폐렴을 일으키는 경우 농흉이나 괴사성 폐렴을 합병하기도 한다. 저자들은 33개월 여자가 폐렴 및 흉막 삼출로 내원하여 용혈성 요독 증후군으로 진행하였고, 급성 호흡곤란증후군 및 괴사성 폐렴이 합병되었으며, 혈액 및 흉수배양검사상 혈청형 19A의 폐구균 감염이 확인된 1례를 경험하였다. 환아는 항생제, 복막투석과 인공호흡기 적용등의 치료를 받았으며, 약 2개월 간의 입원치료 후 신기능이 정상화되어 퇴원하였고, 5년간의 외래 추적관찰 결과 신장 계통의 합병증 및 폐기능의 이상 소견 없이 완전히 회복되었기에 보고하는 바이다.
소아 연령에서 침습성 질환의 가장 흔한 원인균인 폐구균은 드물게 용혈성 요독 증후군을 일으키는 원인이 되기도 하며, 심한 폐렴을 일으키는 경우 농흉이나 괴사성 폐렴을 합병하기도 한다. 저자들은 33개월 여자가 폐렴 및 흉막 삼출로 내원하여 용혈성 요독 증후군으로 진행하였고, 급성 호흡곤란증후군 및 괴사성 폐렴이 합병되었으며, 혈액 및 흉수배양검사상 혈청형 19A의 폐구균 감염이 확인된 1례를 경험하였다. 환아는 항생제, 복막투석과 인공호흡기 적용등의 치료를 받았으며, 약 2개월 간의 입원치료 후 신기능이 정상화되어 퇴원하였고, 5년간의 외래 추적관찰 결과 신장 계통의 합병증 및 폐기능의 이상 소견 없이 완전히 회복되었기에 보고하는 바이다.
Streptococcus pneumoniae is a common cause of acute otitis media, sinusitis, pneumonia, and the invasive bacterial infections in children. Rarely, S. pneumoniae is an uncommon cause of hemolytic-uremic syndrome (HUS). We report a 33 month-old girl who presented with pneumonia, and subsequently devel...
Streptococcus pneumoniae is a common cause of acute otitis media, sinusitis, pneumonia, and the invasive bacterial infections in children. Rarely, S. pneumoniae is an uncommon cause of hemolytic-uremic syndrome (HUS). We report a 33 month-old girl who presented with pneumonia, and subsequently developed HUS. Her pulmonary infection was complicated by necrotizing pneumonia and acute respiratory distress syndrome. Cultures from blood and pleural fluid grew S. pneumoniae, serotype 19A. She was treated with antibiotics, dialysis and mechanical ventilatory support. She was discharged with normal renal function after 2 months of management. She remained healthy without renal complications at the 5 year follow-up visit.
Streptococcus pneumoniae is a common cause of acute otitis media, sinusitis, pneumonia, and the invasive bacterial infections in children. Rarely, S. pneumoniae is an uncommon cause of hemolytic-uremic syndrome (HUS). We report a 33 month-old girl who presented with pneumonia, and subsequently developed HUS. Her pulmonary infection was complicated by necrotizing pneumonia and acute respiratory distress syndrome. Cultures from blood and pleural fluid grew S. pneumoniae, serotype 19A. She was treated with antibiotics, dialysis and mechanical ventilatory support. She was discharged with normal renal function after 2 months of management. She remained healthy without renal complications at the 5 year follow-up visit.
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문제 정의
저자들은 33개월 소아가 폐렴 및 흉막 삼출로 내원하 여 혈청형이 19A로 확인된 폐구균에 의한 괴사성 폐렴 에 HUS가 합병되어 치료받은 후 신장 계통의 합병증 없이 완전히 회복된 1례를 경험하였기에 보고하는 바이 다.
저자들은 33개월 여자가 폐렴 및 흉막 삼출로 내원하 여 용혈성 요독 증후군으로 진행하였고, 급성 호흡곤란 증후군 및 괴사성 폐렴이 합병되었으며, 혈액 및 흉수배 양검사상 혈청형 19A의 폐구균 감염이 확인된 1례를 경 험하였다. 환아는 항생제, 복막투석과 인공호흡기 적용 등의 치료를 받았으며, 약 2개월 간의 입원치료 후 신기 능이 정상화되어 퇴원하였고, 5년간의 외래 추적관찰 결 과 신장 계통의 합병증 및 폐기능의 이상 소견 없이 완 전히 회복되었기에 보고하는 바이다.
제안 방법
신부전에서 점차 회복되어 제27병일부터 복막 투석을 중단하였는데, 당일 시행한 흉부 CT 우측 흉강 내에 큰 기흉이 있었고, 우측 하엽에 multicystic lesion 이 관찰되어 괴사성 폐렴이나 기관지흉막누공을 의심할 수 있는 소견이 관찰되었다(Fig 3). 기관지흉막누공과 기흉은 악화와 호전을 반복하여 흉관을 최대 3개를 삽 입하여 치료하였다. 제41병일에 폐렴의 호전 소견을 보 여 vancomycin을 중지하였으며 제56병일에 복막투석 관과 흉관을 모두 제거하였고, 제59병일에 퇴원하였다.
1). 이에 내원 당일 혈액배 양검사를 시행하고 산소 공급 및 ampiciillin/sulbactam 으로 치료를 시작하였다. 입원 다음날 혈액배양검사의 중간 보고에서 그람양성 쌍구균이 확인되었으며, 최종 결과상 2쌍에서 모두 S.
제3병일부터 복 막투석을 시행하였으나 신부전이 계속되었고, 급성 호흡 곤란증후군과 폐부종이 악화되어 nitric oxide 흡입치료 를 시작하였다. 이후에도 흉관으로 흉수와 공기를 배출 시키고, 인공호흡기 치료, 복막투석 등을 지속하였으며, 적혈구, 혈소판 및 신선동결혈장 수혈로 혈액학적 이상 을 교정하였고, 혈소판은 제10병일에, 적혈구는 제14병 일에 마지막으로 수혈하였다. BUN과 혈청 크레아티닌 수치는 제12병일에 BUN 76 mg/dL, 혈청 크레아티닌6.
제2병일째 호흡곤란이 악화되어 중환자실로 전동하 여 인공호흡기 치료를 시작하고 흉관을 삽입하였고, 항 생제를 vancomycin과 cefotaxime으로 변경하였다. 중 환자실로 전동될 당시 일반혈액검사상 혈색소 7.
5 cm으로 측정되었으며 양측 신피질의 에코발생도 (renal cortical echogenicity)가 매우 증가되어 있어 신 실질의 질환을 의심케 하는 소견이었다. 제3병일부터 복 막투석을 시행하였으나 신부전이 계속되었고, 급성 호흡 곤란증후군과 폐부종이 악화되어 nitric oxide 흡입치료 를 시작하였다. 이후에도 흉관으로 흉수와 공기를 배출 시키고, 인공호흡기 치료, 복막투석 등을 지속하였으며, 적혈구, 혈소판 및 신선동결혈장 수혈로 혈액학적 이상 을 교정하였고, 혈소판은 제10병일에, 적혈구는 제14병 일에 마지막으로 수혈하였다.
제2병일째 호흡곤란이 악화되어 중환자실로 전동하 여 인공호흡기 치료를 시작하고 흉관을 삽입하였고, 항 생제를 vancomycin과 cefotaxime으로 변경하였다. 중 환자실로 전동될 당시 일반혈액검사상 혈색소 7.5 g/dL, 백혈구 2, 330/mm3, 혈소판은 11, 000/mm3로 전일에 비 하여 빈혈과 혈소판감소증이 악화되어 적혈구와 혈소판 수혈을 시행하였다. 말초혈액도말검사에서 정구성, 소구 성 빈혈 소견이었으며 변형적혈구증, 분열적혈구(schi- stocytes), 구상적혈구들이 관찰되었고 혈소판이 심하게 감소되어 있었다(Fig.
한편, 본 증례는 처음 내원시부터 폐렴을 동반하고 있었고, 이후 괴사성 폐렴으로 진행되었다. 폐구균 폐렴 에서 괴사성 폐렴으로 진행하는 경우는 약 25-33%에 달하는데14, 15), 괴사성 폐렴은 폐실질의 괴사를 유발하는 폐렴군을 총칭하는 것으로, 염증이 진행하여 공동화가 진행되면 폐농양이 되기도 하고, 흉막까지 괴사가 퍼지 면 기관지흉막루를 형성하기도 한다.
대상 데이터
33개월된 여자가 5일 전부터 시작된 발열과 기침을 주소로 내원하였다. 환자는 이전에 건강하였으나, 내원 5일 전부터 발열과 기침이 시작되어 개인소아과에서 감 기 치료를 받던 중 발열이 지속되면서 내원 3일 전부터 경구 섭취가 매우 감소하고 내원 1일 전부터는 잠만 자 려고 하여, 인근 병원에 방문하여 흉부 방사선 사진을 촬영한 후 오른쪽 흉막 삼출이 있다고 듣고 분당서울대 병원으로 전원되었다.
제41병일에 폐렴의 호전 소견을 보 여 vancomycin을 중지하였으며 제56병일에 복막투석 관과 흉관을 모두 제거하였고, 제59병일에 퇴원하였다. 환아는 이후 7가 폐구균 단백 결합백신과 23가 다당질 백신으로 예방접종을 받았다. 현재까지 5년 동안 외래에 서 추적관찰 중으로, 흉부방사선 사진에서 우측 늑막이 약간 두꺼워진 것 이외에 정상 폐기능 상태와 정상 신기 능을 유지하고 있으며 고혈압 없이 건강한 상태이다.
환아는 제21병일에 지속적인 투석 치료와 폐렴 합병 증 치료를 위하여 서울대학교병원 어린이병원으로 전원 되었다. 신부전에서 점차 회복되어 제27병일부터 복막 투석을 중단하였는데, 당일 시행한 흉부 CT 우측 흉강 내에 큰 기흉이 있었고, 우측 하엽에 multicystic lesion 이 관찰되어 괴사성 폐렴이나 기관지흉막누공을 의심할 수 있는 소견이 관찰되었다(Fig 3).
33개월된 여자가 5일 전부터 시작된 발열과 기침을 주소로 내원하였다. 환자는 이전에 건강하였으나, 내원 5일 전부터 발열과 기침이 시작되어 개인소아과에서 감 기 치료를 받던 중 발열이 지속되면서 내원 3일 전부터 경구 섭취가 매우 감소하고 내원 1일 전부터는 잠만 자 려고 하여, 인근 병원에 방문하여 흉부 방사선 사진을 촬영한 후 오른쪽 흉막 삼출이 있다고 듣고 분당서울대 병원으로 전원되었다.
성능/효과
이후에도 흉관으로 흉수와 공기를 배출 시키고, 인공호흡기 치료, 복막투석 등을 지속하였으며, 적혈구, 혈소판 및 신선동결혈장 수혈로 혈액학적 이상 을 교정하였고, 혈소판은 제10병일에, 적혈구는 제14병 일에 마지막으로 수혈하였다. BUN과 혈청 크레아티닌 수치는 제12병일에 BUN 76 mg/dL, 혈청 크레아티닌6.2 mg/dL로 최대치를 기록한 후 점차 감소하였다.
치료를 위해서는 흉관 삽입이나 흉막 피질 박 리(decortication), 흉막의 괴사조직 제거술(pleural de bridement) 등을 고려해야 한다. 본 증례에서는 인공호 흡기 치료와 흉관 삽입으로 호전될 수 있었다.
pneumo- niae의 침습적 감염이 증명되어야 하고, (2) 신장과 혈 액학적 기관 부전이 증명되어야 하며, (3) (2)의 이상소 견이 다른 원인에 의한 것이 아니어야 한다(Table 1). 본 증례의 경우, 혈액배양 및 흉수배양검사상 폐구균이 증명되었으며, 크레아티닌 6.2 mg/dL으로 매우 높았고, 혈액검‘사 소견상 MAHA 및 혈소판 감소증이 확인되었 다. 반면, 급성 패혈성 쇽으로 인한 파종성 혈액 응고증 (disseminated intravascular coagulation, DIC) 및 匸다 기관 부전(multiorgan failure)때 볼 수 있는 PT, aPTT 연장 소견이나 섬유소원 부족 등은 없었고, 일반적으로 패혈증에 동반된 신부전 때에는 급성 세뇨관 괴사에 합 당하는 소견을 보이는 데 반해 본 증례에서는 육안적 적 색뇨를 보였으나 현미경 검사에서는 적혈구가 거의 관 찰되지 않았으며 혈장 헤모글로빈이 증가된 소견을 보 여 DIC보다는 HUS에 더 합당하다고 판단되었다6)
환아는 제21병일에 지속적인 투석 치료와 폐렴 합병 증 치료를 위하여 서울대학교병원 어린이병원으로 전원 되었다. 신부전에서 점차 회복되어 제27병일부터 복막 투석을 중단하였는데, 당일 시행한 흉부 CT 우측 흉강 내에 큰 기흉이 있었고, 우측 하엽에 multicystic lesion 이 관찰되어 괴사성 폐렴이나 기관지흉막누공을 의심할 수 있는 소견이 관찰되었다(Fig 3). 기관지흉막누공과 기흉은 악화와 호전을 반복하여 흉관을 최대 3개를 삽 입하여 치료하였다.
이에 내원 당일 혈액배 양검사를 시행하고 산소 공급 및 ampiciillin/sulbactam 으로 치료를 시작하였다. 입원 다음날 혈액배양검사의 중간 보고에서 그람양성 쌍구균이 확인되었으며, 최종 결과상 2쌍에서 모두 S. pneumoniae가 배양되었고, 최 소억제농도(MIC; minimal inhibitory concentration)는 penicillin에 대하여 0.75 “g/mL, cefotaxime에 대하여 0.75 “g/mL 이었으며, 혈청형은 항혈청을 이용하여 quellung 반응으로 관찰한 결과, 19A로 확인되었다.
저자들은 33개월 여자가 폐렴 및 흉막 삼출로 내원하 여 용혈성 요독 증후군으로 진행하였고, 급성 호흡곤란 증후군 및 괴사성 폐렴이 합병되었으며, 혈액 및 흉수배 양검사상 혈청형 19A의 폐구균 감염이 확인된 1례를 경 험하였다. 환아는 항생제, 복막투석과 인공호흡기 적용 등의 치료를 받았으며, 약 2개월 간의 입원치료 후 신기 능이 정상화되어 퇴원하였고, 5년간의 외래 추적관찰 결 과 신장 계통의 합병증 및 폐기능의 이상 소견 없이 완 전히 회복되었기에 보고하는 바이다.
제2병일째 약 20 mL의 적색뇨를 보았지만 당시 현미 경검사상 소변 내 적혈구가 시야당 5-9개 확인되어 헤 모글로빈뇨를 시사하는 소견을 보였고, 이후에는 무뇨 상태가 되었다. 제3병일째 시행한 일반혈액검사상 혈색 소 9.
제2병일째 흉수검사에서는 적혈구 9, 050/mL, 백혈 구 3, 480/mL, 단백 3, 367 mg/dL, 당 45 mg/dL, LD 8, 091 U/L 였고, 라텍스 응집 항원검사에서 폐구균 양 성이었으며 흉수 배양검사에서도 S. pneumoniae가 배 양되었다.
기관지흉막누공과 기흉은 악화와 호전을 반복하여 흉관을 최대 3개를 삽 입하여 치료하였다. 제41병일에 폐렴의 호전 소견을 보 여 vancomycin을 중지하였으며 제56병일에 복막투석 관과 흉관을 모두 제거하였고, 제59병일에 퇴원하였다. 환아는 이후 7가 폐구균 단백 결합백신과 23가 다당질 백신으로 예방접종을 받았다.
호흡시 비 익확장이 있었고, 대칭적인 흉곽 확장을 보였으나 흉골 상부와 늑골하 함몰이 보였다. 청진시 천명음이나 수포 음은 들리지 않았으나 우측폐야의 호흡음이 감소되어 있었으며, 심음은 심잡음 없이 규칙적이었다. 복부는 부 드럽고 편평하였고, 장음은 정상적이었으며, 간이 2횡지 촉지되었으나 비장의 비대는 없었고 복부 압통이나 반 발통은 없었다.
2). 혈액응고검사상 PT INR 1.21 으로 정상범위, 섬유소원(fibrinogen)은 659 mg/dL으로 증가되어 있었으며, 당시 검사한 혈액에 heparin이 섞여 있어 제7병일째에 확인한 aPTT는 35.6초로 정상이었다.
두경부 진찰상 결막이 창백하였고 입술과 혀는 말라 있었다. 호흡시 비 익확장이 있었고, 대칭적인 흉곽 확장을 보였으나 흉골 상부와 늑골하 함몰이 보였다. 청진시 천명음이나 수포 음은 들리지 않았으나 우측폐야의 호흡음이 감소되어 있었으며, 심음은 심잡음 없이 규칙적이었다.
후속연구
nidase가 적혈구, 혈소판, 그리고 사구체 내피세포의 표 면에 존재하는 N-acetyl neuraminic acid를 분리하여 Thomsen-Freidenreich antigen (T antigen)을 노줄시 키면, 정상 혈청에 존재하는 IgM 항체와 T antigen이 항원-항체 반응을 일으켜 적혈구 용해, 사구체 내피세포 의 파괴 등이 발생한다는 Klein 등의 주장이 일반적으 로 받아들여지고 있다13). 그러므로 Direct Coombs test 등을 시행하여 양성인 결과가 나오게 된다면 폐구균 연 관 HUS를 진단하는 데 도움을 얻을 수 있다. 폐구균 감 염이 의심되는 경우에는 가능한 빨리 폐구균에 대한 경 험적 항생제 치료를 시작해야 하고, HUS로 생각된다면 세척되지 않은 농축 적혈구나 신선 냉동 혈장 투여는 T antigen과 항체 사이의 노출이 증가되어 용혈 및 내피 세포 파괴를 악화시킬 수 있으므로 피해야 하며, 면역글 로불린 정주나 교환수혈 등이 항원-항체 반응을 줄이는 데 도움이 될 수 있다7, 10).
최근에 미국과 우리나라에서는 혈청형 19A에 의한 침습성 감염이 다 른 혈청형에 의한 침습성 감염에 비하여 증가하는 추세 이다20 22). 본 증례는 혈청형 19A에 의한 괴사성 폐렴 이후에 발병한 HUS로, 향후 국내에서 폐구균에 의한 괴사성 폐렴의 역학적 연구를 통하여 혈청형의 분포, 적 절한 치료, 합병증 및 예후에 대한 자료를 확보하여야 할 것으로 생각된다.
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