리툭시맙(Rituximab)은 CD20에 대한 키메라형 IgG1 단클론 항체로 스테로이드 의존성 또는 난치성 신증후군에 대한 새로운 치료약제로 이용되고 있다. 그러나 리툭시맙의 약제 부작용에 대해서는 아직까지 더 많은 연구가 필요하다. 저자들은 스테로이드 의존성 신증후군을 앓고 있던 9세 남아에서 수차례의 리툭시맙 사용 후 기쿠치병(Kikuchi-Fujimoto disease)이 병발한 증례를 보고하는 바이다. 기쿠치병은 자연 회복의 양성 경과를 보이는 조직구 괴사성 림프절염으로 아직 원인은 알려져 있지 않다. 이 증례에서는 환자의 말초 혈액 B 면역세포 수치가 매우 감소되었을 때 발병하였으며, 이후 환자의 B 면역세포가 회복되면서 서서히 자연 소실되었다. 이 증례는 비록 병리 조직학적 진단은 뒷받침되지 못하였지만 임상적으로 진단된 기쿠치병이 리툭시맙 사용의 부작용으로 발생할 수 있다는 연관성을 시사하는 첫 번째 보고로써, 소아 신증후군에서 리툭시맙 사용의 안전성에 대한 이해의 폭을 넓히고자 하였다.
리툭시맙(Rituximab)은 CD20에 대한 키메라형 IgG1 단클론 항체로 스테로이드 의존성 또는 난치성 신증후군에 대한 새로운 치료약제로 이용되고 있다. 그러나 리툭시맙의 약제 부작용에 대해서는 아직까지 더 많은 연구가 필요하다. 저자들은 스테로이드 의존성 신증후군을 앓고 있던 9세 남아에서 수차례의 리툭시맙 사용 후 기쿠치병(Kikuchi-Fujimoto disease)이 병발한 증례를 보고하는 바이다. 기쿠치병은 자연 회복의 양성 경과를 보이는 조직구 괴사성 림프절염으로 아직 원인은 알려져 있지 않다. 이 증례에서는 환자의 말초 혈액 B 면역세포 수치가 매우 감소되었을 때 발병하였으며, 이후 환자의 B 면역세포가 회복되면서 서서히 자연 소실되었다. 이 증례는 비록 병리 조직학적 진단은 뒷받침되지 못하였지만 임상적으로 진단된 기쿠치병이 리툭시맙 사용의 부작용으로 발생할 수 있다는 연관성을 시사하는 첫 번째 보고로써, 소아 신증후군에서 리툭시맙 사용의 안전성에 대한 이해의 폭을 넓히고자 하였다.
Rituximab, a chimeric anti-CD20 IgG1 monoclonal antibody, has been used as a rescue therapy for steroid-dependent or refractory nephrotic syndrome. However, the adverse effects of rituximab are yet to be investigated. We report a case of a 9-year-old boy with steroid-dependent nephrotic syndrome who...
Rituximab, a chimeric anti-CD20 IgG1 monoclonal antibody, has been used as a rescue therapy for steroid-dependent or refractory nephrotic syndrome. However, the adverse effects of rituximab are yet to be investigated. We report a case of a 9-year-old boy with steroid-dependent nephrotic syndrome who developed Kikuchi-Fujimoto disease after several cycles of rituximab therapy. Kikuchi-Fujimoto disease is a benign, self-limited necrotizing histiocytic lymphadenitis of unknown etiology. In the present case, Kikuchi-Fujimoto disease developed when the peripheral blood B-cell count of the patient was at nadir, and the lesion regressed slowly but spontaneously after recovery of the B-cell count. To our knowledge, although the pathologic diagnosis of Kikuchi-Fujimoto disease was unavailable, this is the first report of Kikuchi-Fujimoto disease with clinical diagnosis as a possible adverse effect of rituximab.
Rituximab, a chimeric anti-CD20 IgG1 monoclonal antibody, has been used as a rescue therapy for steroid-dependent or refractory nephrotic syndrome. However, the adverse effects of rituximab are yet to be investigated. We report a case of a 9-year-old boy with steroid-dependent nephrotic syndrome who developed Kikuchi-Fujimoto disease after several cycles of rituximab therapy. Kikuchi-Fujimoto disease is a benign, self-limited necrotizing histiocytic lymphadenitis of unknown etiology. In the present case, Kikuchi-Fujimoto disease developed when the peripheral blood B-cell count of the patient was at nadir, and the lesion regressed slowly but spontaneously after recovery of the B-cell count. To our knowledge, although the pathologic diagnosis of Kikuchi-Fujimoto disease was unavailable, this is the first report of Kikuchi-Fujimoto disease with clinical diagnosis as a possible adverse effect of rituximab.
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문제 정의
이 증례에서는 환자의 말초 혈액 B 면역세포 수치가 매우 감소되었을 때 발병하였으며, 이후 환자의 B 면역세포가 회복되면서 서서히 자연 소실되었다. 이 증례는 비록 병리 조직학적 진단은 뒷받침되지 못하였지만 임상적으로 진단된 기쿠치병이 리툭 시맙 사용의 부작용으로 발생할 수 있다는 연관성을 시사하는 첫 번째 보고로써, 소아 신증후군에서 리툭시맙 사용의 안전성에 대한 이해의 폭을 넓히고자 하였다.
그러나 리툭시맙의 약제 부작용에 대해서는 아직까지 더 많은 연구가 필요하다. 저자들은 스테로이드 의존성 신증후군을 앓고 있던 9세 남아에서 수차례의 리툭시맙 사용 후 기쿠치병(KikuchiFujimoto disease)이 병발한 증례를 보고하는 바이다. 기쿠치병은 자연 회복의 양성 경과를 보이는 조직구 괴사성 림프절염으로 아직 원인은 알려져 있지 않다.
가설 설정
In the present case, the B-cell count was not recovered until the week before developing lymphadenopathy and the lesion diminished as (or after) the B-cell count increased. We hypothesize that alterations in the T-cell pool by B-cell depletion may have induced cytotoxic response[1-3, 7, 11] against associated antigens, to develop the supposed KFD. We hope this paper would be of a clinical help with reference to another possible unpredictable complication from rituximab use in NS.
제안 방법
1). After two weeks of empirical antibiotics which had no effect, an excisional biopsy was planned. Meanwhile, his CD19+ cell count rose up to 9% (266/uL) on September 19th, followed by 10% on October 26th.
Computerized tomography (CT) revealed multiple conglomerated necrotic lymph nodes, with the radiologic report suggesting tuberculosis-associated or necrotizing histiocytic lymphadenitis (Fig. 1).
성능/효과
기쿠치병은 자연 회복의 양성 경과를 보이는 조직구 괴사성 림프절염으로 아직 원인은 알려져 있지 않다. 이 증례에서는 환자의 말초 혈액 B 면역세포 수치가 매우 감소되었을 때 발병하였으며, 이후 환자의 B 면역세포가 회복되면서 서서히 자연 소실되었다. 이 증례는 비록 병리 조직학적 진단은 뒷받침되지 못하였지만 임상적으로 진단된 기쿠치병이 리툭 시맙 사용의 부작용으로 발생할 수 있다는 연관성을 시사하는 첫 번째 보고로써, 소아 신증후군에서 리툭시맙 사용의 안전성에 대한 이해의 폭을 넓히고자 하였다.
참고문헌 (11)
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