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문제 정의
- K-ADI-R에서 추출된 40문항의 설문을 통해 ASD를 선별하는 질문지이다. 일반적으로 부모 또는 기타 일차적인 보호자가 개개인의 전반적인 발달력에 근거하여 “예” 또는 “아니오”로 답하도록 되어 있으며 K-SCQ의 총점이 15점 또는 그 이상이 되면 ASD의 가능성이 있다고 여겨지며 종합적인 평가가 필요하다.
- 본 연구는 국내에서 처음으로 진행된 ASD에서 나타나는 퇴행에 대한 연구이며, ASD를 진단하고 배제하는데 있어 K-ADI-R, K-ADOS 같은 표준적인 진단법을 사용하여 진단의 신뢰도를 높인 것이 장점으로 생각된다. K-ADOS는 언어 사용능력에 따라 적용하는 모듈이 다르고 각각 모듈의 하위 항목의 차이가 있다.
- 본 연구에서는 국내에서 처음으로 ASD를 가진 환아의 일부에서 나타나는 퇴행의 특징을 알아보았고, 퇴행이 있는 ASD 환아군과 퇴행이 없는 ASD 환아군의 임상적인 특징과 발달경과를 비교분석하였다. 형제군과 대조군에서는 퇴행이있었던 아동은 없었고 ASD 환아군에서만 퇴행이 있었던 것으로 보아 퇴행은 ASD 특유의 특징이라고 할 수 있다.
- 연구의 목적은 ASD의 일부에서 나타나는 퇴행의 빈도와 특성을 살펴보고, 퇴행이 있는 군과 퇴행이 없는 군의 특징을 비교함으로써 퇴행이 ASD의 현상학과 원인론에서 갖는 의의를 고찰하고자 하는 것이다.
제안 방법
- 반면에 형제군 131명과 대조군 52명에서 퇴행을 보이는 아동은 없었다. ASD 환아에서 퇴행이 있는 군과 퇴행이 없는 군으로 나누어, 두 집단 간의 인구학적인 특성과 인지기능을 Table 1에서 비교, 제시하였다. 두 집단 간의 성별, 연령은 유의미한 차이를 보이지 않았다.
- Davidovitch는 47%의 높은 유병률을 보고하였는데 분석에 포함된 환아수가 40명으로 표본수가 적었다. 그리고 객관적인 진단도구가 아닌 설문지를 통해 자료를 수집하였고, 발달 중 어떠한 기능의 상실도 퇴행으로 정의하였다.26) 이처럼 퇴행의 정의가 광범위하고 표본 수가 적었기 때문에 퇴행의 유병률이 높았을 것으로 생각된다.
- K-ADOS는 대상의 표현성 언어와 연령에 따라 네 가지 모듈 중 한 가지 모듈만을 시행하도록 되어 있다. 네 가지 모듈에서 공통된 항목들만 골라 퇴행이 있는 환아군과 퇴행이 없는 환아군을 비교하였다. 공통된 항목들은 아래의 7가지이다.
- 한국판 사회적 의사소통 설문지(Korean versions of Social Communication Questionnaire, K-SCQ)17)와 한국판 아스퍼거증후군 진단척도(Korean version of Asperger Syndrome Diagnostic Scale, K-ASDS)18)가 선별 도구로 사용되었다. 다음으로 한국판 자폐증진단면담지(Korean version of Autism Diagnostic Interview-Revised, K-ADI-R)19)와 한국판 자폐증진단관찰 스케쥴(Korean version of Autism Diagnostic Observation Schedule, K-ADOS)20)을 사용하여 ASD를 정밀하게 진단 또는 배제하였다. K-ADI-R과 K-ADOS는 ASD에서 나타나는 다양하고 복잡한 행동 및 발달의 전 영역들을 정확히 평가하기 위해 고안된 진단도구이다.
- 부모나 교사가 답할 수 있으며 자폐장애의 질적 진단가능성 여부에 상관없이 정량적으로 평가할 수 있는 도구이다. 사회적 상호작용 능력의 결여, 사회적 통찰, 사회정보처리, 주고받는 사회적 의사소통능력, 사회불안 및 회피, 자폐적 몰입과 특질을 측정한다.24)
- 퇴행이 있는 환아군에서 상실된 기능의 유형, 기능의 주된 상실이 처음으로 드러났을 때의 나이, 기능상실과 신체질환과의 관련성 유무, 기능상실의 기간을평가하였다.
대상 데이터
- 모집된 ASD환아 중에서 레트장애와 아동기 붕괴성 장애는 없었다. 또한 이환되지 않은 형제군 총 166명에서 나이가 36개월 미만인 22명, K-ADOS 또는 K-ADI-R 진단기준을 만족시키지 못하는 13명이 제외되어 최종적으로 131명이 분석에 포함되었다. 정상대조군은 총 53명에서 K-ADOS 또는 K-ADI-R 진단기준을 만족시키지 못하는 1명을 제외하여 최종적으로 52명이 분석에 포함되었다.
- 연구에 참여한 ASD 아동군과 그들의 ASD에 이환되지 않은 형제군은 ASD의 행동 유전학연구15,16)의 대상군으로, 한국 자폐스펙트럼장애 유전연구컨소시엄에 참여한 대학 병원들을 통해 모집되었다. 정상대조군은 지역사회에서 모집된 지원자로 ASD를 진단받았거나 ASD가 의심되는 형제나 일차 친족이 있는 경우는 제외되었다.
- 또한 이환되지 않은 형제군 총 166명에서 나이가 36개월 미만인 22명, K-ADOS 또는 K-ADI-R 진단기준을 만족시키지 못하는 13명이 제외되어 최종적으로 131명이 분석에 포함되었다. 정상대조군은 총 53명에서 K-ADOS 또는 K-ADI-R 진단기준을 만족시키지 못하는 1명을 제외하여 최종적으로 52명이 분석에 포함되었다. 이 연구는 참여하는 기관들의 임상시험 윤리위원회(Institutional Review Board, IRB)의 승인을 받았으며 대상자들의 부모로부터 서면 동의를 받았다.
- 진단적인 타당도과 신뢰도를 높이기 위해 나이가 36개월 미만인 대상자들을 제외하였고, 임상적으로 의미있는 신경학적인 질환이나 심각한 내과적 질환 또는 염색체 이상이 있는 경우도 제외하였다. 처음 모집된 ASD 환아군 총 176명에서 나이가 극한값에 해당하는 461개월인 1명, 나이가 36개월 미만인 2명, 퇴행 유무에 대한 자료가 없는 3명, K-ADI-R 또는 K-ADOS에서 진단기준을 만족시키지 못하는 2명이 제외되어, 최종적으로 168명이 분석에 포함되었다. 모집된 ASD환아 중에서 레트장애와 아동기 붕괴성 장애는 없었다.
- 최종 분석에 포함된 ASD 환아군 168명 중에서 퇴행을 보인 환아는 14명(8.33%)이었다. 반면에 형제군 131명과 대조군 52명에서 퇴행을 보이는 아동은 없었다.
- 퇴행을 보인 ASD 환아군 총 14명에서 언어기능의 퇴행이 있는 환아는 10명이었으며, 일반기능의 퇴행이 있는 환아는 3명이었다. 나머지 1명은 두 영역의 기능퇴행이 모두 있었다.
데이터처리
- 범주형 변수는 카이 제곱 검정으로 각 군의 평균을 비교하였고 연속형 변수의 평균 비교는 t-test로 하였다. 이 연구의 자료 분석을 위하여 Statistical Package for the Social Sciences(SPSS) version 17.
이론/모형
- 대상군에게는 전체 지능평가를 위해 한국판 웩슬러 아동지능검사(Korean Educational Developmental Institute’s Wechsler Intelligence Scale for Children, KEDI-WISC) 단축형,22) 동작성 지능평가를 위해서는 한국판 라이터 국제동작척도(Korean version of Leiter International Performance Scale)23)를 시행하였다. 그 외 진단적이지는 않으나 ASD와 직접적으로 관련되고 비교적 흔한 행동적인 특성을 평가하기 위해 한국판 사회적 반응척도(Korean version of Social Responsiveness Scale, K-SRS),24) 한국판 이상행동척도(Korean version of Aberrant Behavior Checklist, K-ABC)25)을 시행하였다.
- 대상군에게는 전체 지능평가를 위해 한국판 웩슬러 아동지능검사(Korean Educational Developmental Institute’s Wechsler Intelligence Scale for Children, KEDI-WISC) 단축형,22) 동작성 지능평가를 위해서는 한국판 라이터 국제동작척도(Korean version of Leiter International Performance Scale)23)를 시행하였다.
- 대상군의 부모에게 대상군의 적응행동을 평가하기 위한 한국판 바인랜드 적응행동척도(Korean version of Vineland Adaptive Behavior Scale, K-VABS)21)를 시행하였다. 대상군에게는 전체 지능평가를 위해 한국판 웩슬러 아동지능검사(Korean Educational Developmental Institute’s Wechsler Intelligence Scale for Children, KEDI-WISC) 단축형,22) 동작성 지능평가를 위해서는 한국판 라이터 국제동작척도(Korean version of Leiter International Performance Scale)23)를 시행하였다.
- 정상대조군은 지역사회에서 모집된 지원자로 ASD를 진단받았거나 ASD가 의심되는 형제나 일차 친족이 있는 경우는 제외되었다. 모든 대상자들은 한 명의 소아정신과 전문의에 의해 DSM-IV-TR(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, 4th Edition, Text Revision) 기준으로 PDD 선별 과정을 거쳤다. 한국판 사회적 의사소통 설문지(Korean versions of Social Communication Questionnaire, K-SCQ)17)와 한국판 아스퍼거증후군 진단척도(Korean version of Asperger Syndrome Diagnostic Scale, K-ASDS)18)가 선별 도구로 사용되었다.
- 범주형 변수는 카이 제곱 검정으로 각 군의 평균을 비교하였고 연속형 변수의 평균 비교는 t-test로 하였다. 이 연구의 자료 분석을 위하여 Statistical Package for the Social Sciences(SPSS) version 17.0을 사용하였다.
- 모든 대상자들은 한 명의 소아정신과 전문의에 의해 DSM-IV-TR(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders, 4th Edition, Text Revision) 기준으로 PDD 선별 과정을 거쳤다. 한국판 사회적 의사소통 설문지(Korean versions of Social Communication Questionnaire, K-SCQ)17)와 한국판 아스퍼거증후군 진단척도(Korean version of Asperger Syndrome Diagnostic Scale, K-ASDS)18)가 선별 도구로 사용되었다. 다음으로 한국판 자폐증진단면담지(Korean version of Autism Diagnostic Interview-Revised, K-ADI-R)19)와 한국판 자폐증진단관찰 스케쥴(Korean version of Autism Diagnostic Observation Schedule, K-ADOS)20)을 사용하여 ASD를 정밀하게 진단 또는 배제하였다.
성능/효과
- 이전 연구에서 두 ASD군 간의 언어성 지능의 유의미한 차이를 보인 결과와 일치한다.13) 퇴행이 있는 환아군이 퇴행이 없는 환아군에 비해 일상생활 능력과 운동기능이 저하된 것으로 나왔다. 반면에 두 군 간의 자폐증상 심각도의 차이는 발견하지 못했다.
- 3-5) 이러한 퇴행의 유병률이 다양하게 보고되는 것은 퇴행의 정의, 대상군의 특성, 표본의 크기 차이에서 기인하는 것으로 생각되어진다.2) 언어기능의 상실이 가장 흔한 유형으로 보고되었으며 이때에 다른 일반적인 기능의 상실도 종종 동반된다.6,7) 퇴행은 대체로 15개월에서 30개월 사이에 일어났으며 생후 첫 3년 이내에 일어난 퇴행을 조기 발달퇴행으로 따로 정의하기도 하였다.
- 1) 이 진단을 받은 환아들에서 특징적인 행동장애가 생후 첫 2년 이내에 나타나기 시작한다.2) 이들 중 일부는(15~47%) 정상적인 또는 정상에 가까운 발달기간을 가진 후 이전에 획득하였던 기능을 상실하는 특발성의 퇴행을 보인다.3-5) 이러한 퇴행의 유병률이 다양하게 보고되는 것은 퇴행의 정의, 대상군의 특성, 표본의 크기 차이에서 기인하는 것으로 생각되어진다.
- 27) ASD의 퇴행에 대한 연구들도 대부분 구미권에서만 시행되었기 때문에 퇴행의 유병률에 차이가 나는 점을 모집된 대상군의 특성 차이 또는 인종 간의 차이에 의한 가능성을 생각해 볼 수 있다. 퇴행의 유병률에 대해 아시아권에서 보고된 이전 연구결과는 거의 없으나 유일하게 중국에서 발표된 연구가 있다.
- 3333px;">, 3) 요구될 때 생성되는 말 또는 음성이 있었던 경우, 4) 소리내기의 자발적인 모방, 유도된 모방이나 자발적인 의사소통적 언어는 동반되지 않음.
- 6,7) 퇴행은 대체로 15개월에서 30개월 사이에 일어났으며 생후 첫 3년 이내에 일어난 퇴행을 조기 발달퇴행으로 따로 정의하기도 하였다.4) 퇴행이 지속되는 기간은 이전 연구들에서 4.7개월에서 46개월까지 상당한 차이를 보였다.3,7-9) 퇴행이 있는 환아는 상실한 기능을 다시 획득하기도 하지만 일부에서는 기능이 불완전하게 회복되거나 퇴행이 지속되기도 한다.
- 두 집단의 K-VABS의 네 가지 영역을 비교한 결과 퇴행이 있는 환아군이 퇴행이 없는 환아군에 비해 일상생활, 운동능력, 두 영역의 점수가 유의미하게 낮았다. 반면에 두 집단의 의사소통능력, 사회화, 두 영역의 점수 차이는 통계적으로 유의미하지 않았다.
- 본 연구에서 퇴행이 있는 환아군 14명 중 2명이 36개월 이후에 퇴행을 보였다. 두 환아는 모두 언어 기능의 퇴행을 보였고 이 중 한 명은 퇴행된 기능을 재 획득하였고 나머지 한 명은 평가 당시 여전히 퇴행을 보이고 있었다. Parr은 ASD 환아 일부에서 36개월 이후에 퇴행을 보이기도 하며 36개월 이후에 퇴행을 보인 군이 상대적으로 36개월 이전에 퇴행을 보인 환아군에 비해 일반기능의 상실이 많다고 보고하였다.
- 두 집단 간의 성별, 연령은 유의미한 차이를 보이지 않았다. 반면 퇴행이 있는 환아군의 KEDI-WISC 단축형 점수와 라이터 국제 동작척도가 퇴행이 없는 환아군에 비해 통계적으로 유의미하게 낮았다.
- 본 연구에서 ASD 환아군 총 168명에서 14명이 퇴행을 보였고, 퇴행의 유병률은 8.33%로 이전 연구들이 보고하였던 15~47%에 비해 유병률이 낮게 관찰되었다. K-ADI-R은 부모의 후향적인 기억의 회상으로 시행되기 때문에 K-ADI-R을 바탕으로 정의되는 퇴행은 부모의 기억에 따른 왜곡이 있을 수 있겠다.
- 본 연구에서 퇴행이 있는 군과 퇴행이 없는 군 간의 K-ADOS에 따른 진단적 분포에 차이가 있었다. 자폐증의 진단비율은 퇴행이 있는 환아군에서 퇴행이 없는 환아군에 비해 통계적으로 유의하게 낮았다.
- 자폐증을 진단하기 위해서는 자폐증상의 시작이 36개월 이전에 시작되어야 한다는 제한이 있다. 본 연구에서는 퇴행이 시작된 평균 나이가 31.21개월로, 퇴행 이전에 정상적인 또는 정상에 가까운 발달 기간을 가진 후 기능장애의 발생 시점이 상대적으로 퇴행이 없는 환아들에 비해 늦었을 가능성이 있다. 이로 인해 자폐증의 진단기준을 만족하지 못하고 기타 전반적 발달장애로 진단받았을 가능성을 생각해 볼 수 있다.
- 연구에서 퇴행이 있는 환아군이 퇴행이 없는 환아군에 비해 전체 지능과 동작성 지능이 통계적으로 유의미하게 낮았다. 이전 연구에서 두 ASD군 간의 언어성 지능의 유의미한 차이를 보인 결과와 일치한다.
- K-ADOS는 언어 사용능력에 따라 적용하는 모듈이 다르고 각각 모듈의 하위 항목의 차이가 있다. 이에 본 연구에서 공통된 7가지 하위 항목만을 골라 증상의 심각도를 비교함으로써 K-ADOS의 총점을 비교하는 것에 비해 환아의 언어능력에 따른 점수의 차이를 줄일 수 있었다.
- 본 연구에서 퇴행이 있는 군과 퇴행이 없는 군 간의 K-ADOS에 따른 진단적 분포에 차이가 있었다. 자폐증의 진단비율은 퇴행이 있는 환아군에서 퇴행이 없는 환아군에 비해 통계적으로 유의하게 낮았다. 자폐증을 진단하기 위해서는 자폐증상의 시작이 36개월 이전에 시작되어야 한다는 제한이 있다.
- 나머지 1명은 두 영역의 기능퇴행이 모두 있었다. 퇴행이 시작된 평균 나이는 31.21개월이었으며, 퇴행을 보인 환아군 총 14명 중 6명(42.86%)에서 상실되었던 기능이 회복되었다. 이들의 기능이 회복되기까지 걸리는 평균 기간은 19.
- 퇴행이 있는 환아군과 퇴행이 없는 환아군의 자폐증상의 심각도를 비교했을 때, 두 군의 K-ADI-R의 3가지 영역 점수와 K-ADOS의 공통된 항목 7가지의 점수는 통계적으로 유의미한 차이가 없었다.
후속연구
- 본 연구의 제한점은 아동의 정상발달에 대한 정보가 부모의 후향적인 기억의 회상으로 얻었기 때문에 기억의 왜곡에 따른 인식의 차이가 있을 수 있다는 점이다.
- 퇴행은 ASD 고유의 특징이므로 4세 이전의 아동이 급성 신경학적 증후없이 이전에 획득되었던 기능의 상실을 보인다면 ASD에 대한 평가를 고려해야한다. 앞으로 큰 규모의 전향적인 연구를 통해 퇴행이 있는 환아군과 퇴행이 없는 환아군의 차이점을 찾는다면 다른 기저의 병인에 대해서도 생각해볼 수 있고 ASD 진단뿐 아니라 치료 및 예방에도 도움이 될 수 있겠다.
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