[논문]집중치료를 통한 소뇌운동실조증 환자의 말운동개선 가능성

박영미

doi:10.5392/jkca.2018.18.11.634

집중치료를 통한 소뇌운동실조증 환자의 말운동개선 가능성
Possibility of Motor Speech Improvement in People With Spinocerebellar Ataxia via Intensive Speech Treatment 원문보기

한국콘텐츠학회논문지 = The Journal of the Korea Contents Association, v.18 no.11, 2018년, pp.634 - 642

초록
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소뇌운동실조증(SCA)은 유전성, 진행성 신경장애로 SCA 환자는 소뇌위축으로 인한 실조형 마비말장애를 보인다. 본 연구는 집중 말운동치료를 통해 SCA환자의 진행성 실조형 마비말장애의 개선의 유무를 확인하고, 개선이 있는 경우, 치료전후의 변화의 정도를 보고하고자 한다. 55세의 SCA 여성 환자를 대상으로 말운동 기능 개선을 위한 SPEAK $OUT!^{(R)}$ 치료프로그램을 시행 후, 큰 효과크기 수준에서 MPT와 과제별 음량의 개선이 관찰되었고, 음도의 경우 적은 효과크기의 변화를 보였다. 그러나 음도의 폭은 큰 효과크기의 변화를 보였다. 음질은 jitter, shimmer, HNR 모두에서 큰 효과크기 수준에서 긍정적 개선을 보였고, 모음면적도 넓어졌는데 이때 F1의 변화가 두드러졌다. 또한 심도 수준의 VHI점수는 치료 후 경도 수준으로 낮아졌다. 집중 말운동치료 프로그램인 SPEAK $OUT!^{(R)}$의 시행을 통해 SCA 환자의 음량, 음도, 음도의 폭, 음질, 모음면적의 증가를 관찰하였고, 음성장애에 관한 주관적 인식의 변화도 긍정적으로 감소하였다. 기초연구로서의 본 결과를 바탕으로 SCA환자의 진행성 실조형 마비말장애 개선을 위한 SPEAK $OUT!^{(R)}$에 대한 좀 더 체계적인 검증을 위한 후속 연구가 필요하다.

Abstract ▼ AI-Helper

People with spinocerebellar ataxia, a hereditary and progressive neurogenic disorder, suffer from ataxic dysarthria due to cerebellar dystrophy. This study was designed to examine if intensive motor speech treatment yields improvement in progressive ataxic dysarthria and if then, to investigate magnitude of therapeutic effect. SPEAK $OUT!^{(R)}$ was provided to a 55-year old female diagnosed with SCA for improving motor speech functions. Magnitude of therapeutic effect was large in changes of MPT and vocal intensity across speech tasks. Small effect size was found in changes of fundamental frequency, however, large therapeutic effect was observed in changes of frequency range. In addition, improvement of vocal quality based on jitter, shimmer, and HNR was observed with large therapeutic effect size and vowel space was expanded, particularly, due to F1. Lastly, VHI scores were decreased. Intensive motor speech treatment, called as SPEAK $OUT!^{(R)}$ was effective enough to observe improvement in vocal intensity, frequency range, and vocal quality, expanding vowel space and lowering VHI scores. Based on the results of this case study, further efficacy evaluation of SPEAK $OUT!^{(R)}$ for improving progressive ataxic dysarthria in people with SCA is required.

주제어

표/그림 (5)

표 표 1. 최대연장발성 비교
표 표 2. /아/연장발성, 표준문단 읽기, 생성이름대기, 독백 시음량과 기본주파수의 평균과 표준편차, 그리고 효과크기
그림 그림 1. 치료 전, 후의 모음 삼각도
표 표 3. 최고와 최저 음도, 음도 차이의 평균과 표준편차, 그리고 효과크기
표 표 4. /아/ 연장 발성 시 주파수변동률, 진폭변동률, 조화음대소음비

AI 본문요약
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문제 정의

시행을 통하여 치료의 효과를 검증하고, 변화의 정도를 파악하고자 하였다. 본 연구의 결과는 다음과 같다.
을 이용한 집중 말운동치료를 통해 진행성 실조형 마비말장애를 보이는 SCA환자의 말운동개선의 여부, 개선의 정도를 알아보고자 한다. 이를 위해, 공기역학적, 음향적 평가를 통한 최대발성시간 및 음량 및 기본주파수의 변화, 모음 포먼트의 변화, 그리고 음성장애지수를 통한 주관적 인식의 변화를 살펴보고 치료 전후 개선의 정도를 비교하여 이 치료법의 적용가능성을 검증하고자 한다.
의 경우 ‘의식하면서 말하기 (Speak with Intent)’를 강조한다. 대화 시 음량의 크기와 상관없이 내가 말하는 목적은 상대와 대화하기 위함이며 이목적 달성을 위해서는 대화의 상대가 나의 발화를 이해할 수 있도록 내 발화를 신중하게 의식 또는 모니터링하며 산출해야 한다는 사실을 인지함으로써 말명료도를 높인다는 것이 목적이다. Boone[16]에 의하면, 이런 ‘의식하기’는 의식적 움직임을 만들어내는 추체로를 통한 근육 활용을 이용하여 말산출을 하게 하는 것이다.
을 이용한 집중 말운동치료를 통해 진행성 실조형 마비말장애를 보이는 SCA환자의 말운동개선의 여부, 개선의 정도를 알아보고자 한다. 이를 위해, 공기역학적, 음향적 평가를 통한 최대발성시간 및 음량 및 기본주파수의 변화, 모음 포먼트의 변화, 그리고 음성장애지수를 통한 주관적 인식의 변화를 살펴보고 치료 전후 개선의 정도를 비교하여 이 치료법의 적용가능성을 검증하고자 한다.

제안 방법

자격 소지자가 회기 당 1시간씩, 주 3회씩, 총 20회 실시하였다. 치료는 크게 두 부분으로 구성된다.
공기역학적 검사를 위해 피실험자에게 편한 음도로 /아/를 최대한 길게 /아/ 발성하도록 하여 최대발성시간(maximum phonation time, MPT)을 측정하였다. 평가시 매 5-6회 시행하여 평균하였다.
Shure PG48 단일지향성 (cardioid) 마이크 (Shure Inc, Niles, IL)를 이용하여 환자의 입에서 30 cm 떨어진 곳에 위치시켰다. 데이터는 Praat 소프트웨어, 6.0.43버전[18]를 이용하여 22,050 Hz의 샘플링 속도로 녹음 및 분석하였다.
편안한 음도의 /아/ 연장발성, 표준문단 ‘가을’과 ‘여행’ 읽기, 생성이름대기 (60초, 동물), 독백하기 (30초, 즐거웠던 기억)를 통해 각 과제 별 음량과 기본주파수를 측정하였고, 최고와 최저 음도의 /아/ 발성을 통해 최고와 최저 평균 주파수를 측정하였다. 또한, 음질의 변화를 살펴보기 위해 /아/ 최대 연장발성 시 수집한 샘플을 이용하여 주파수변화율 (jitter), 진폭변화율(shimmer), 소음대배음비 (NHR)를 측정하였다. 이 때 /아/ 연장발성 시 시작과 끝에서 나타날 수 있는 불규칙성을 제외하기 위해 발성 1.
매 측정 시 편한 음도의 /아/ 연장발성, 최고 음도의 /아/ 발성, 최저 음도의/아/ 발성, 표준문단읽기, 생성이름대기(동물), 독백(즐거웠던 기억)을 녹음하였고 음성장애지수 (voice handicap index, VHI)를 작성하였다.
본 연구에서는 단일 대상 A-B-A실험 디자인이 적용되었으며 이는 피실험자의 치료 반응도를 직접적 관찰할 수 있다[22]. 집중 말운동치료가 진행성 실조형 마비말장애를 보이는 SCA환자의 말운동기능에 변화를 일으킬 수 있는지의 가능성을 알아보기 위해 치료 전후 각 변인별 평균 및 표준편차를 구하고, 효과크기 (effect size)를 알아보았다. 효과크기란 치료 전후 얼마나 차이가 나는지, 또는 관계의 정도를 관찰하기 위한 방법이며 효과 크기를 측정할 수 있는 다양한 통계적 방법 중 본 연구에서는 적은 수의 샘플 사이즈 분석 시 많은 연구에서 사용하고 있는 Cohen’s d를 사용하였다.
집중적 치료를 통해 SCA환자의 말운동기능 개선의 가능성 및 변화의 정도를 살펴보기 위해 본 연구는 단일 대상 A-B-A 실험 디자인으로 설계되었다. 피실험자의 말 운동 기능 측정은 치료 시작 1주일 전, 치료 종료 1주일 후 각 2회 시행되었다.
마지막으로 말명료도의 변화를 예측할 수 있는 척도[19]로서 코너 모음의 F1과 F2를 구하였다. 편안한 음도로 3초간 모음 /아/, /이/, /우/를 발성하고 1-2초 구간을 이용해 구강 내의 수직 공간, 즉 혀의 높낮이를 보여주는 F1과 발음의 전후설성을 의미하는 F2를 측정하고 평균을 내었다[20].
편안한 음도의 /아/ 연장발성, 표준문단 ‘가을’과 ‘여행’ 읽기, 생성이름대기 (60초, 동물), 독백하기 (30초, 즐거웠던 기억)를 통해 각 과제 별 음량과 기본주파수를 측정하였고, 최고와 최저 음도의 /아/ 발성을 통해 최고와 최저 평균 주파수를 측정하였다.
공기역학적 검사를 위해 피실험자에게 편한 음도로 /아/를 최대한 길게 /아/ 발성하도록 하여 최대발성시간(maximum phonation time, MPT)을 측정하였다. 평가시 매 5-6회 시행하여 평균하였다.
집중적 치료를 통해 SCA환자의 말운동기능 개선의 가능성 및 변화의 정도를 살펴보기 위해 본 연구는 단일 대상 A-B-A 실험 디자인으로 설계되었다. 피실험자의 말 운동 기능 측정은 치료 시작 1주일 전, 치료 종료 1주일 후 각 2회 시행되었다. 매 측정 시 편한 음도의 /아/ 연장발성, 최고 음도의 /아/ 발성, 최저 음도의/아/ 발성, 표준문단읽기, 생성이름대기(동물), 독백(즐거웠던 기억)을 녹음하였고 음성장애지수 (voice handicap index, VHI)를 작성하였다.
현재 환자가 음성상태에 대해 어떻게 인식하고 있는지 알아보기 위해 음성장애지수 (Voice Handicap Index, VHI)를 면담을 통해 작성하였다. VHI는 기능, 신체, 감정의 세 가지 하위 영역에서 평가할 수 있고, 각 영역별 10개 문항이 존재하며 각 문항은 5점 척도로 점수가 높을수록 환자가 인식하는 불편함은 크다[21].

대상 데이터

본 연구는 SCA Type 6로 진단 받은 55세 여성을 대상으로 하였다. 피실험자는 51세에 서울 소재 대학병원에서 최초 진단 시 다계통위축증 (multiple system atrophy)이었으나, 이후 유전자 검사를 통해 진단명이 바뀌었고 타입이 결정되었다.
음향학적 데이터는 주위 잡음 (ambient noise)이 50dB 이하의 소음이 차단되는 조용한 방에서 수집되었다. Shure PG48 단일지향성 (cardioid) 마이크 (Shure Inc, Niles, IL)를 이용하여 환자의 입에서 30 cm 떨어진 곳에 위치시켰다.
또한, 음질의 변화를 살펴보기 위해 /아/ 최대 연장발성 시 수집한 샘플을 이용하여 주파수변화율 (jitter), 진폭변화율(shimmer), 소음대배음비 (NHR)를 측정하였다. 이 때 /아/ 연장발성 시 시작과 끝에서 나타날 수 있는 불규칙성을 제외하기 위해 발성 1.5초 이후 3초간의 샘플을 사용하였다.
피실험자는 51세에 서울 소재 대학병원에서 최초 진단 시 다계통위축증 (multiple system atrophy)이었으나, 이후 유전자 검사를 통해 진단명이 바뀌었고 타입이 결정되었다. 최초 진단 후 3.5년이 지난 시기 실험에 참가하였고, 본 연구 참여 전 언어치료를 받은 이력이 없다고 보고하였다. 연구 참여 당시 피실험자는 일부 자세가 불안정하나 타인의 도움 없이 독립적으로 이동 가능한 신체 상태였고.
본 연구는 SCA Type 6로 진단 받은 55세 여성을 대상으로 하였다. 피실험자는 51세에 서울 소재 대학병원에서 최초 진단 시 다계통위축증 (multiple system atrophy)이었으나, 이후 유전자 검사를 통해 진단명이 바뀌었고 타입이 결정되었다. 최초 진단 후 3.
연구 참여 당시 피실험자는 일부 자세가 불안정하나 타인의 도움 없이 독립적으로 이동 가능한 신체 상태였고. 한국판 간이정신 상태검사 (Korean version of mini-mental state exam)[17]에서 30점을 획득하였다.

이론/모형

본 연구에서는 단일 대상 A-B-A실험 디자인이 적용되었으며 이는 피실험자의 치료 반응도를 직접적 관찰할 수 있다[22]. 집중 말운동치료가 진행성 실조형 마비말장애를 보이는 SCA환자의 말운동기능에 변화를 일으킬 수 있는지의 가능성을 알아보기 위해 치료 전후 각 변인별 평균 및 표준편차를 구하고, 효과크기 (effect size)를 알아보았다.

성능/효과

VHI는 치료 전 총점 60점 (기능: 20점, 신체: 21점, 감정: 19점)에서 치료 후 24점 (기능 5점, 신체: 13점, 감정: 6점)으로 세 항목에 걸쳐 전반적인 점수 하향을 보여주어 음성사용에 있어 피실험자의 긍정적 인식변화를 관찰할 수 있었다. 특히 음성 사용상의 기능 및 감정 부분에서 두드러짐을 알 수 있다.
편안한 음도 /아/ 연장과제 샘플을 통한 jitter, shimmer, HNR 측정 결과는 [표 4]와 같다. jitter와 shimmer는 감소하고 HNR은 증가하여 집중치료 전후 음질의 변화가 긍정적으로 이루어졌음을 확인하였다.
넷째, 코너 모음 면적의 확장이 관찰되었다. 모음 면적은 구강구조가 모음 발성 시 움직이는 공간의 지표를 의미하며 코너 모음의 공간이 넓을수록 말명료도가 높아진다[19].
둘째, 과제 별 평균 음도에서의 효과크기의 차이는 매우 적었으므로 치료전후 차이는 유의미하지 않다. 이는 피실험자의 음도가 정상 여성의 평균과 크게 차이가 없었기 때문에 치료 반응도가 적은 것으로 사료된다.
마지막으로, 음성에 관한 주관적 인식의 긍정적 변화가 나타났다. VHI는 음성장애에 대한 자가 인식의 기준을 33.
치료 전후 음량과 기본 주파수의 변화를 알아보기 위해 /아/연장발성, 표준문단 읽기, 생성이름대기, 독백하기 과제를 통해 측정한 결과는 [표 2]와 같다. 모든 과제에서 치료 전후 음량이 커졌으며, 독백을 제외한 나머지 과제에서 모두 기본 주파수가 높아졌다. 전체 과제를 통해 살펴보면 전반적으로 기본 주파수보다 음량 변화의 폭이 더 큼을 알 수 있다.
본 연구자는 “의식하면서 말하기”는 음량에만 국한되지 않고 각 환자별로 문제가 되는 증상에 더욱 집중할 수 있어 환자가 단서에 대한 순응도가 높을 것이라 판단하였다.
셋쩨, 치료 전후 큰 효과크기 수준의 음질 개선이 나타났다. 치료 전에도 피실험자의 음질의 수준은 정상 여성과 비교하였을 때 큰 차이가 없었다.
모든 과제에서 치료 전후 음량이 커졌으며, 독백을 제외한 나머지 과제에서 모두 기본 주파수가 높아졌다. 전체 과제를 통해 살펴보면 전반적으로 기본 주파수보다 음량 변화의 폭이 더 큼을 알 수 있다.
첫째, 주당 제공되는 치료의 횟수와 다른 치료의 병행여부 가능성이다. 진행성 장애를 보이는 SCA환자에게 효과적일 수 있는 치료는 비교적 짧은 시간에 집중적 치료를 제공하는 것이 중요하다고 여겼는데, 이를 충족하는 두 치료 중 LSVT® LOUD의 경우 주당 4회, SPEAK OUT!^Ⓡ는 주당 3회 치료를 4주간 제공하도록 프로토콜이 짜여있다.
첫째, 피실험자는 치료 후 MPT와 음량이 큰 효과크기 수준에서 증가하였다. 치료 전 피실험자의 MPT는 14.
첫째, 피실험자는 치료 후 MPT와 음량이 큰 효과크기 수준에서 증가하였다. 치료 전 피실험자의 MPT는 14.88초로 한국의 정상 청년층 여성 (20-39세)의 평균 MPT 14.4초 (SD: 3.3), 노년층 여성 (60-79세)의 평균 MPT 12.5초 (SD: 4.3)[24]와 비교할 때 정상 수준이었으며, 치료 후 19.56초로 큰 효과크기 수준에서 향상하였다.
피실험자는 치료 전 음성장애에 대한 자가인식이 심도 (60점)에 해당되었으나 치료 후 경도 (24점)으로 큰 폭 낮아졌다. 특히 기능 면에서 피실험자가 치료 전에는 자제하였던 전화 통화나 만남, 그리고 시끄러운 상황에서 대화의 어려움 등이 줄어들었으며 감정적 측면에서 목소리로 인한 소심해진다거나 부끄러움 등이 사라졌다.

후속연구

SCA환자에 대한 치료적용의 확대, 그리고 효과의 관찰은 진행성 신경장애 환자들에게 또 다른 희망이 될 수 있으며 임상가들에게도 LSVT® LOUD와 함께 고려해볼 수 있는 치료방법 선택의 범위를 넓힐 수 있는 기회를 제공할 것이다.
음도 폭의 개선 및 모음 면적의 확장을 통해 피실험자의 말산출 시 다양한 음도의 생산 및 말의 명료도가 개선되었으리라 유추할 수는 있으나 직접적인 평가 및 관찰을 통한 치료 효과의 검증이 필요하다. 또한 음성에 관한 주관적 인식 변화는 환자뿐만 아니라 가족에게 확대하여 일상생활에서의 일반화를 살펴보아야 할 것이다.
첫째, 본 연구에서는 SCA 환자 한 명을 대상으로 한사례연구이므로, 후속 연구에서는 더 많은 수의 환자를 모집하여 치료효과의 존재 및 효과의 정도에 관한 확고한 근거를 마련하여야 하며, 병의 진행 단계에 따른 치료 반응도가 존재하는지도 살펴 볼 필요가 있다.

질의응답

핵심어	질문	논문에서 추출한 답변
	SCA 환자를 대상으로 집중치료 프로그램 SPEAK OUT!Ⓡ시행한 결과 기능 면에서 어떤 효과를 내었는가?	피실험자는 치료 전 음성장애에 대한 자가인식이 심도 (60점)에 해당되었으나 치료 후 경도 (24점)으로 큰 폭 낮아졌다. 특히 기능 면에서 피실험자가 치료 전에는 자제하였던 전화 통화나 만남, 그리고 시끄러운 상황에서 대화의 어려움 등이 줄어들었으며 감정적 측면에서 목소리로 인한 소심해진다거나 부끄러움 등이 사라졌다.
	소뇌운동실조증은 무엇인가?	소뇌운동실조증 (spinocerebellar ataxia, SCA)은 상염색체 우성으로 유전되며 경과상 진행하는 양상을 보이는 신경장애로 운동실조, 말운동장애, 삼킴장애의 특징을 동반한다[1]. 질병관리본부[2]에 의하면 SCA의 유병률은 인구 10만명 당 4.
	조음 산출 시 정확도를 저하시키는 요인은 무엇인가?	이들에게 가장 두드러진 말 산출의 문제는 조음, 운율, 그리고 발성으로 알려져 있다. 조음 산출 시 정확도를 저하시키는 원인으로는 부정확한 자음, 불규칙적 조음 붕괴, 그리고 왜곡된 모음이며, 운율의 붕괴를 가져오는 원인은 과하게 동일한 강세, 지연된 음소와 음소 사이의 지연된 쉼, 그리고 느린 말속도와 단조로운 음량과 음도이다. 발성의 경우 거친 음성과 일부 음성떨림이 원인이 된다 [3][4].

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저자의 다른 논문 :

표제어: PCR

동의어: Packet Collision Rate

용어 설명 출처 목록 (6)

용어 설명: PCR은 세균 특이성이 있는 primer를 이용하여 적은 수의 세균이 있을지라도 쉽게 검출할 수 있는 유용한 방법이며, 이를 이용하여 구강 내 치면세균막이나 타액에서 직접 세균을 검출할 수 있게 되었다[8].

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